Chirurgiczne leczenie guza Warthina

Czas. Stomatol., 2009, 62, 11, 905-911 2009 Polish Dental Society http://www.czas.stomat.net Chirurgiczne leczenie guza Warthina Surgical treatment of Whartin s tumour Jan Przybysz, Jarosław Dąbrowski, Tomasz Piętka, Wojciech Domański, Grzegorz Krzymański Z Kliniki Chirurgii Twarzowo-Szczękowej Wojskowego Instytutu Medycznego Kierownik: prof. dr hab. n. med. G. Krzymański Summary Introduction: Whartin s tumour is the second most frequent benign salivary gland neoplasm. Aim of the study: To assess the incidence of adenolymphoma and describe surgical treatment methods. Material and method: Retrospective analysis of the course of treatment and its outcome in 43 patients treated in our department for Warthin s tumour was carried out. Results: The most common complication (3 cases) was transient facial nerve function impairment. The recurrence of the tumour in one case required a repeat of the surgical procedure. Conclusions: Partial or complete parotidectomy is a suitable treatment option for Whartin s tumour with the extent of the procedure depending predominantly on tumour s size and localization. Streszczenie Wprowadzenie: guz Warthina jest drugim co do częstości występowania łagodnym nowotworem gruczołów ślinowych. Cel pracy: ocena częstości występowania i przedstawienie stosowanych metod leczenia chorych z gruczolakiem limfatycznym. Materiał i metody: zanalizowano postępowanie oraz wyniki uzyskane u 43 pacjentów leczonych w Klinice Chirurgii Twarzowo-Szczękowej WIM z powodu guza Warthina. Wyniki: najczęstszym powikłaniem był przemijający niedowład nerwu twarzowego (3 chorych). W jednym przypadku wystąpiła wznowa nowotworu wymagająca powtórnego zabiegu. Wnioski: częściowa lub całkowita parotidektomia jest właściwą metodą leczenia guzów Warthina, zaś zakres resekcji gruczołu zależy od lokalizacji i wielkości usuwanego gruczolaka. KEYWORDS: Warthin s tumour, salivary gland tumour removal, superficial parotidectomy HASŁA INDEKSOWE: guz Warthina, usunięcie guza ślinianki, parotidektomia powierzchowna Wstęp Nowotwory przyusznych gruczołów ślinowych stanowią zróżnicowaną grupę guzów zarówno pod względem budowy histologicznej jak i obrazu klinicznego. Nowotwory złośliwe, przede wszystkim raki, stanowią około 15% guzów ślinianek przyusznych. Pozostałe 85% to nowotwory łagodne, wśród których dominującą pozycję zajmuje gruczolak wielopostaciowy. Drugim co do częstości występowania łagodnym guzem przyusznic (4-13%), jest gruczolak limfatyczny (adenolymphoma) nazywany również guzem Warthina lub gruczolakotorbielakiem limfatycznym (cystadenoma papillare lymphomatosum). Gruczolaka limfatycznego po raz pierwszy opisał Hildebrand w 1895 roku. Wyodrębnienie gruczolaka limfatycznego jako samodzielnej jednostki chorobowej wiązane jest z nazwiska- 905

J. Przybysz i in. Czas. Stomatol., mi Albrechta i Arzta (1910 r.). Pierwszy pełny opis histopatologiczny oraz nazwę cystadenoma papillare lymphomatosum zawdzięczamy Warthinowi (1929 r.) [17]. Obecnie gruczolak limfatyczny razem z gruczolakiem kwasochłonnym, podstawnokomórkowym i gruczolakiem z komórek łojowych zaliczany jest do grupy gruczolaków monomorficznych [9, 16, 18]. Guzy te w przeciwieństwie do gruczolaków wielopostaciowych nie wykazują tak silnej tendencji do wznów po leczeniu chirurgicznym. Również złośliwa transformacja gruczolaków monomorficznych, jakkolwiek opisywana w piśmiennictwie, jest o wiele rzadsza niż zezłośliwienie guza mieszanego [14, 18]. W badaniu klinicznym gruczolak limfatyczny najczęściej występuje pod postacią elastyczno-twardego, gładkiego, pojedynczego guza, przesuwalnego względem skóry i podłoża. Jego średnica może wynosić nawet 8 cm, zaś czasami może wykazywać objaw chełbotania. W 7 14% przypadków guz rozwija się obustronnie [4, 5], czasem wieloogniskowo, synchronicznie lub metachronicznie. Zazwyczaj jedynym objawem guza jest uwypuklenie tkanek w okolicy przyusznico-żwaczowej lub zażuchwowej. Dolegliwości bólowe występują bardzo rzadko, zazwyczaj w przebiegu zakażenia guza [3]. Rozwojowi gruczolaka limfatycznego nie towarzyszą objawy porażenia nerwu twarzowego. Etiopatogeneza guza do dnia dzisiejszego pozostaje tematem dyskusyjnym, jakkolwiek powszechnie przyjęto, że elementem neoplastycznym są komórki nabłonka przewodów ślinowych. Jedna z hipotez ( heterotopii ) zakłada że punktem wyjścia guza jest nabłonek przewodów ślinowych przemieszczony w trakcje rozwoju osobniczego do węzłów chłonnych wewnątrzprzyuszniczych a niekiedy pozaprzyuszniczych [1, 2]. Inni autorzy z kolei twierdzą, że u podstawy rozwoju guza leżą zjawiska związane z immunologicznym mechanizmem nadwrażliwości późnej (teoria immunologiczna ) [8, 15]. Leczenie guza Warthina polega na jego chirurgicznym usunięciu. Początkowo, do lat 50 i 60 ubiegłego wieku stosowano proste wyłuszczenie guza. Jednak ze względu na opisane przypadki wieloogniskowego występowania guza i związaną z tym możliwość nawrotu [9] w chwili obecnej powszechnie akceptowanymi metodami leczenia są: usunięcie guza z częścią otaczającego go miąższu ślinianki, usunięcie płata powierzchownego oraz usunięcie całej ślinianki z zaoszczędzeniem nerwu twarzowego. Następstwem zabiegu (szczególnie parotidektomii całkowitej) jest ryzyko trwałego uszkodzenia nerwu VII, lecz powikłanie to występuje stosunkowo rzadko [9, 10]. Pozostałe powikłania w postaci zespołu potliwości smakowej (zespół Łucji Frey), upośledzenia lub zniesienia czucia w obrębie małżowiny usznej są zazwyczaj niedoceniane przez lekarza i bagatelizowane przez chorego, który pozbył się podstawowego problemu jakim był dla niego guz ślinianki. Cel pracy Celem pracy było określenie częstości występowania i cech klinicznych gruczolaka limfatycznego w materiale kliniki oraz przedstawienie metod i wyników jego leczenia. Materiał i Metody W latach 1999-2008 w Klinice Chirurgii Twarzowo-Szczękowej WIM w Warszawie leczono 149 chorych z powodu łagodnych nabłonkowych guzów gruczołów ślinowych. Pośród nich było 43 chorych (29%) z potwierdzonym histopatologicznie gruczolakiem lim- 906

2009, 62, 11 Guz Warthina fatycznym (średni wiek chorych wyniósł 59 lat, mediana 58 lat, zaś stosunek M/K jak 2:1). W badanej grupie było 29 mężczyzn w wieku od 40 do 86 lat oraz 14 kobiet w wieku od 20 do 83 lat. Guzy były zlokalizowane w obrębie ślinianki przyusznej (38 przypadków) lub w jej bezpośrednim sąsiedztwie (5 przypadków). U 4 chorych guz występował obustronnie. W 5 jednostronnych przypadkach obserwowano wieloogniskowy charakter guza. W większości obserwacji guz był zlokalizowany w płacie powierzchownym ślinianki przyusznej lub w jej dolnym biegunie (37 chorych). Płat głęboki był punktem wyjścia nowotworu zaledwie u 1 pacjenta. U pozostałych 5 chorych guz znajdował się w sąsiedztwie dolnego bieguna przyusznicy, bez kontaktu z miąższem gruczołu. Na podstawie badania ultrasonograficznego stwierdzono, że w większości obserwacji (30 chorych) wielkość guza nie przekraczała 4 cm. Wywiad chorobowy u 16 chorych nie był dłuższy niż 12 miesięcy, a w 7 przypadkach przekraczał 5 lat. Troje chorych zgłaszało w wywiadzie przebyty zabieg usunięcia innego guza gruczołów ślinowych (adenoma pleomorphicum) w innym ośrodku (1 ślinianki podżuchwowej, 2 ślinianki przyusznej). W 5 przypadkach guzowi towarzyszyły dolegliwości o charakterze zapalnym, które wystąpiły po biopsji diagnostycznej i ustąpiły po podaniu antybiotyku. Wszyscy pacjenci byli leczeni chirurgicznie. W 12 przypadkach guz wyłuszczono. Zabieg taki wykonano w sytuacji, gdy guz znajdował się całkowicie poza miąższem ślinianki (5 chorych) lub kontaktował się z nim jedynie niewielką częścią swej torebki (7 chorych). W pozostałych 31 przypadkach wykonano: resekcję części płata powierzchownego lub całego dolnego bieguna ślinianki (24 chorych), usunięcie całego płata powierzchownego (6 chorych) oraz w 1 przypadku parotidektomię całkowitą z zachowaniem nerwu twarzowego. W grupie chorych z obustronnym guzem Warthina, na jednoczasowy obustronny zabieg operacyjny zdecydowało się 2 chorych. Wyniki We wszystkich przypadkach przebieg pooperacyjny nie był powikłany. W drugim dniu po zabiegu usuwano drenaż ssący. Rany wygoiły się przez rychłozrost. Szwy zdejmowano w 7 dniu po zabiegu. Cechy porażenia nerwu twarzowego po zabiegu obserwowano w 8 przypadkach. Najczęściej dotyczyły one gałęzi brzeżnej nerwu VII. Osłabienie siły mięśnia okrężnego oka obserwowano u 3 chorych poddanych parotidektomii powierzchownej i całkowitej. Objawy niedowładu we wszystkich przypadkach ustąpiły w przeciągu miesiąca. Żaden z chorych nie zgłaszał objawów zespołu Łucji Frey. W jednym przypadku, dwa lata po resekcji gruczolaka limfatycznego wraz z dolnym biegunem ślinianki przyusznej, w trakcie badania kontrolnego, w obrębie miąższu ślinianki stwierdzono obecność nowego guza. Guz usunięto wraz z pozostałą częścią miąższu ślinianki. Badanie histopatologiczne usuniętego miąższu ślinianki wykazało obecność w nim guza o charakterze wieloogniskowym (adenolymphoma multifocale). W chwili obecnej, po 5 latach obserwacji nie stwierdzono wznowy procesu nowotworowego. W jednym przypadku, obecność guza Warthina stwierdzono w preparacie usuniętego układu chłonnego szyi u chorego operowanego z powodu raka dna jamy ustnej. Guz zlokalizowany był w jednym z węzłów szyjnych głębokich górnych, bez kontaktu z miąższem ślinianki. 907

J. Przybysz i in. Czas. Stomatol., Omówienie wyników i dyskusja Guz Warthina w naszym materiale stanowił 29% łagodnych nabłonkowych guzów gruczołów ślinowych. Podobny odsetek przedstawiają inni autorzy [10-13]. Również częstość występowania guzów obustronnych i wieloogniskowych jest zgodna z danymi spotykanymi w piśmiennictwie [5-7]. Obserwuje się tendencję do wyrównywania zapadalności na gruczolaka limfatycznego między populacjami mężczyzn i kobiet. W latach 30 ubiegłego wieku, wg Warthina stosunek mężczyzn do kobiet wynosił 20:1, w latach 50 i 60 około 4:1. We współczesnych opracowaniach [11, 12], podobnie jak w przedstawianym materiale proporcja ta wynosi około 2:1. Potencjalnej przyczyny takiego trendu można upatrywać w zwiększeniu się odsetka palących w populacji kobiet [7, 8]. W latach 50 i 60 ubiegłego wieku w chirurgicznym leczeniu gruczolaka limfatycznego stosowano przede wszystkim wyłuszczenie guza. Wybierając tę metodę leczenia kierowano się łagodnym jego charakterem. Część autorów nie uznawała guza Warthina za prawdziwy nowotwór, lecz za zmianę o charakterze odczynu immunologicznego. Dodatkowym czynnikiem przemawiającym za wyłuszczeniem guza była chęć zminimalizowania ryzyka uszkodzenia nerwu twarzowego. W chwili obecnej, ze względu na opisywaną możliwość wieloogniskowego występowania guza i związane z tym ryzyko nawrotów, usunięcie go poprzez wyłuszczenie stosuje się głównie w leczeniu gruczolaków zlokalizowanych poza ślinianką przyuszną. W naszym materiale tę metodę leczenia zastosowaliśmy w leczeniu 5 guzów położonych poza ślinianką, w obszarze II regionu węzłów chłonnych szyi oraz u 7 chorych z guzem położonym w boczno dolnej części bieguna dolnego przyusznicy, w niewielkim stopniu kontaktującym się z miąższem ślinianki. W ustalaniu rozległości resekcji miąższu ślinianki przyusznej usuwanego wraz z gruczolakiem limfatycznym kierujemy się głównie lokalizacją nowotworu. Guzy położone obwodowo w płacie powierzchownym usuwamy wraz z przylegającą częścią płata. Guzy zajmujące centralną część płata powierzchownego wymagają usunięcia płata, natomiast guzy zlokalizowane w płacie głębokim wymagają resekcji całej ślinianki z zachowaniem nerwu twarzowego. Schemat stosowanego przez nas postępowania ilustruje ryc. 1 Ryc. 1. Wybór metody leczenia guza Warthina w zależności od jego lokalizacji. Resekcję powierzchownego płata ślinianki wykonywano w 6 przypadkach guzów zajmujących centralną część płata powierzchownego, przykrywających podział głównych gałęzi nerwu twarzowego (ryc. 2). Przy obwodowym położeniu guza, wraz z nim usuwaliśmy tylko sąsiadującą część miąższu ślinianki (ryc. 3). Postępowanie takie pozwala zmniejszyć możliwość uszkodzenia pnia nerwu twarzowego. Wysoce oszczędzającą miąższ gruczołu formą częściowej parotidektomii jest tak zwana lumpektomia określana jako rozszerzone wyłuszczenie. Podczas tego zabiegu usuwa 908

2009, 62, 11 Guz Warthina Ryc. 2. Pole operacyjne po usunięciu płata powierzchownego ślinianki przyusznej. Ryc. 3. Widok pola operacyjnego po usunięciu guza umiejscowionego w dolnym biegunie ślinianki przyusznej. Ryc. 4. Pacjent lat 54 z gruczolakiem limfatycznym umiejscowionym poza ślinianką przyuszną w okolicy zażuchwowej po stronie prawej; a, b twarz chorego przed zabiegiem, c pole operacyjne po usunięciu (wyłuszczeniu) guza. Widoczna powięź przyuszniczo-żwaczowa, d usunięty guz okolicy zażuchwowej. 909

J. Przybysz i in. Czas. Stomatol., się guz wraz z około 3-5 mm warstwą przyległego miąższu. Jednak przy usuwaniu guzów powyżej 3 cm średnicy rozgraniczenie pomiędzy częściową parotidektomią powierzchowną a rozszerzonym wyłuszczeniem wydaje się być wielce kontrowersyjne (ryc. 4). Czasem przy łagodnych guzach o małych rozmiarach może być ona stosowana ze względu na ograniczenie pola zabiegu i mniejsze ryzyko wystąpienia powikłań w postaci uszkodzenia nerwu twarzowego, zespołu Łucji Frey czy też niedoczulicy dolnej części małżowiny usznej. Przeciwko metodzie nadmiernego oszczędzania miąższu ślinianki podczas usuwania łagodnych guzów przemawia możliwość wieloogniskowego ich występowania. Nasze obserwacje potwierdzają tę możliwość. W 1 przypadku obserwowaliśmy nawrót guza usuniętego dwa lata wcześniej z niewielkim marginesem miąższu ślinianki. W powtórnym zabiegu wraz z guzem usunięto całą śliniankę (ryc. 5). Badanie histopatologiczne wykazało obecność w jej obrębie wieloogniskowego gruczolaka limfatycznego. W chwili obecnej, po 5 latach od zabiegu wtórnego nie zaobserwowano wznowy guza. Ryc. 5 Pole operacyjne po całkowitym usunięciu ślinianki przyusznej z zachowaniem nerwu twarzowego. W leczeniu gruczolaka limfatycznego, ze względu na jego lokalizację w większości przypadków w płacie powierzchownym, całkowite usunięcie ślinianki przyusznej z zachowaniem nerwu twarzowego nie wydaje się konieczne. Wskazaniami do parotidektomii całkowitej w leczeniu gruczolaków limfatycznych są: umiejscowienie guza w płacie głębokim, powtarzające się stany zapalne w obrębie ślinianki przyusznej, wieloogniskowy charakter guza oraz szybki wzrost nowotworu w wywiadzie [17]. Wnioski Częściowa parotidektomia jest właściwą metodą leczenia gruczolaków limfatycznych. Pozwala uzyskać dobre wyniki odległe, minimalizuje ryzyko uszkodzenia nerwu twarzowego i wystąpienia zespołu potliwości smakowej Piśmiennictwo 1. Aguirre J M, Echebarria M A, Martinez- Conde R, Rodriguez C, Burgos J, Rivera J M: Warthin tumor a new hypthesis concerning its development. Oral surg Oral med Oral pathol Oral radiol Endod 1998, 85: 60-63. 2. Astor F C, Hanft K L, Rooney P, Benson C A, Flores T, Lavertu P Extraparotid Warthin`s tumor: Clinical manifestations, challenges, and controversies. Otolaryngol Head Neck Surg 1996, 114: 732-735. 3. Aversa S, Ondolo C, Bollito E, Fadda G, Conticello S: Preoperative cytology in the management of the parotid neoplasms. Am J Otol Head Neck Med Surg 2006, 27: 96-100. 4. Bień S, Kamiński B, Kopczyński J, Sygut J: Synchroniczne występowanie nowotworów o różnej histopatologii w obrębie ślinianki przyusznej. Otolaryngol Pol 2006, 60: 703- -708. 910

2009, 62, 11 Guz Warthina 5. Bilewicz R, Burduk P K, Burduk D, Kaźmierczak W: Mnogie obustronne gruczolaki limfatyczne ślinianek przyusznych. Otolaryngol Pol 2006, 60: 139-142. 6. Ethunandan M, Pratt C A, Higgins B, Morrison A, Anand R, Macpherson D W, Wilson A W: Multiple synchronous and metachronous neoplasms of the parotid gland: The Chichester experience. Br J Oral Maxillofac Surg 2006, 44: 397-401. 7. Ethunandan M, Pratt C A, Higgins B, Umar T, Macpherson D W Wilson A W: Factors influencing the occurence of multicentric and recurrent Warthin`s tumour: a cross sectional study. Int J Oral Maxillofac Surg 2008, 37: 831-834. 8. Gallo O. New insights into the pathogenesis of Warthin`s tumour. Oral oncol 1995, 31B: 211-215. 9. Giannone N, Lo Muzio L, Politi M: Extracapsular lumpectomy and SMAS flap for benign parotid tumours. An early outcome in a small number of cases on Frey`s syndrome and facial nerve dysfunction. J Craniomaxillofac Surg 2008, 36: 239-243. 10. Krzymański G, Domański W, Przybysz J, Brożyna B, Piętka T, Biernacka B.: Chirurgiczne leczenie łagodnych nowotworów ślinianek przyusznych. Czas Stomatol 2006, 62: 197-202. 11. Maiorano E, Lo Muzio L, Favia G, Piattelli A: Warthin`s tumour:a study of 78 cases with emphasis on bilaterality, multifocality, and association with other malignancies. Oral Oncol 2002, 38: 35-40. 12. Pietniczka-Załęska M, Kukwa A: Guzy ślinianki przyusznej w materiale Kliniki Otolaryngologii w Warszawie w latach 1990- -2006. Otolaryngol Pol 2008, 62: 395-399. 13. Rzewnicki J, Woińska-Rojecka T, Othman J, Mazus K: Nowotwory złośliwe gruczołów ślinowych w latach 1991 2006 w materiale Kliniki Otolaryngologii AM w Białymstoku. Otolaryngol Pol 2007, 61: 817-821. 14. Seifert G: Bilateral Mucoepidermoid carcinomas arising in bilateral pre existing Warthin`s tumours of the parotid gland. Oral oncol 1997, 33: 284-287. 15. Takezawa K, Jackson C, Gnepp D R, King T C: Molecular characterization of Warthin tumor. Oral surg Oral med Oral pathol Oral radiol Endod 1998, 85: 569-575. 16. Webb A J, Eveson J W: Parotid Warthin`s tumour Bristol Royal Infirmary (1985-1995): a study of histopathology in 33 cases. Oral Oncol 2002, 38: 163-171. 17. Wierzgoń J, Szymczyk C, Maciejewski A, Półtorak S: Częściowa parotidektomia jako alternatywna metoda leczenia gruczolaka limfatycznego ślinianki przyusznej. Otolaryngol Pol 2007, 61: 142-146. 18. Zajdel K, Gałązka K, Stachura J, Kurzyński M, Składzień J: Rozwój niskozróżnicowanego raka w wieloogniskowym guzie Warthina u pacjenta z onkocytozą ślinianek przyusznych opis przypadku. Otolaryngol 2005, 4: 202-206. Otrzymano: dnia 2.VI.2009 r. Adres autorów: Warszawa 60, ul. Szaserów 128 Tel.: 022 6816534 Fax: 22 68165051 e-mail: jardab78@interia.pl 911