Czas. Stomatol., 2008, 61, 6, 395-400 2008 Polish Dental Society http://www.czas.stomat.net Brodawczak odwrócony jamy ustnej opis dwóch przypadków Inverted papilloma of the oral cavity two case reports Tomasz Piętka, Jan Przybysz, Grzegorz Krzymański Z Kliniki Chirurgii Twarzowo-Szczękowej Wojskowego Instytutu Medycznego Kierownik: prof. dr hab. n. med G. Krzymański Summary Introduction: Inverted papilloma is a benign tumour most commonly developing in the nasal mucosa and the sinuses. Its presence in the oral mucosa is a rare occurrence. Aim of the study: To describe symptoms and treatment of two patients presenting with inverted oral papilloma. Material and methods: On the basis of available literature and own observations on the surgical treatment of patients both diagnostics and treatment of inverted oral papilloma were discussed. Conclusion: Radical surgery is the treatment of choice due to reports of possible transformations. Post-operative patients require detailed, periodic control examinations to exclude recurrence. Streszczenie Wprowadzenie: brodawczak odwrócony jest łagodnym nowotworem najczęściej rozwijającym się w błonie śluzowej nosa i zatok przynosowych. Lokalizacja brodawczaka w błonie śluzowej jamy ustnej jest rzadka. Cel pracy: opisanie objawów i zastosowanego leczenia u dwóch pacjentów z brodawczakiem odwróconym w jamie ustnej. Materiał i metody: na podstawie dostępnego piśmiennictwa i obserwacji własnych dotyczących leczonych chirurgicznie pacjentów omówiono diagnostykę i leczenie brodawczaków odwróconych błony śluzowej jamy ustnej. Podsumowanie: leczeniem z wyboru jest radykalny zabieg chirurgiczny z uwagi na doniesienia o możliwości transformacji złośliwej. Pacjenci po zabiegu wymagają wnikliwych i okresowych badań kontrolnych celem wykluczenia wznowy. KEYWORDS: inverted oral papilloma HASŁA INDEKSOWE: brodawczak odwrócony jamy ustnej Wstęp Brodawczak odwrócony (łac. papilloma inversum) jest łagodnym nowotworem pochodzenia nabłonkowego. Rozwija się najczęściej z nabłonka wyścielającego jamę nosa i zatoki przynosowe [3]. Brodawczaki rozwijające się z błony śluzowej nosa i zatok przynosowych określane są mianem brodawczaków Schneiderina [9], których jedną z postaci jest brodawczak odwrócony. Brodawczak odwrócony stanowi około 0,5-5% guzów występujących w obrębie zatok przynosowych [3]. Jako pierwszy guz opisał Ward w 1854 r. [cyt. wg 9]. Z uwagi na tendencje rozrostowe i skłonność do wznów Billroth w 1855 r. 395
T. Piętka i in. Czas. Stomatol., określił go mianem raka kosmkowego (villous carcinoma) [cyt. wg 6, 12]. Nazwę brodawczak odwrócony wprowadził Ringertz w 1938 r. [6]. Podkreśla ona różnice w rozwoju guza w stosunku do typowych brodawczaków. W przeciwieństwie do egzofitycznego rozrostu brodawczaków, nowotwór ten charakteryzuje się endofitycznym wzrostem. Pasma nabłonka wnikają w łącznotkankowe podścielisko dając mikroskopowy obraz sopli lub wypustek [3, 11]. Guz wzrasta powoli niszcząc napotkane struktury anatomiczne. Zniszczenie kości i brak wyraźnej granicy ogniska chorobowego są cechami świadczącymi o miejscowej złośliwości nowotworu [5, 6, 8, 11]. Nowotwór początkowo rozwija się bezobjawowo. Późniejsze objawy kliniczne nie są charakterystyczne i wiążą się z wielkością guza i jego lokalizacją. W diagnostyce guza podstawową rolę odgrywa badanie histopatologiczne, zaś w celu określenia rozległości procesu nowotworowego nieocenione usługi daje badanie TK, a także MR [12, 13,15]. Etiologia nowotworu jest niejasna [12]. Istnieją poparte obserwacjami klinicznymi przypuszczenia, że wiąże się z przewlekłym zakażeniem wirusem brodawczaka ludzkiego (HPV) [4, 12]. Statystycznie częściej nowotwór występuje u palaczy tytoniu, alkoholików i ludzi zawodowo narażonych na działanie szkodliwych dymów i pyłów [3]. Powstaniu nowotworu sprzyja przewlekły proces zapalny np. zatok przynosowych [3]. Lokalizacja nowotworu w obszarze jamy ustnej jest rzadka. W piśmiennictwie są pojedyncze doniesienia o występowaniu brodawczaka odwróconego w obrębie języka [14], błony śluzowej warg [11], ślinianki [1]. Nowotwory o tej samej nazwie występują również w obrębie nabłonka dróg moczowych; moczowodu, pęcherza moczowego i cewki moczowej. Wyjątkowo rzadko opisywano obecność brodawczaka odwróconego w innych narządach np. w nabłonku oskrzeli i pęcherzyków płucnych [7]. Doniesienia dotyczące brodawczaka odwróconego w piśmiennictwie stomatologicznym są nieliczne [2]. Cel pracy Opisano objawy i zastosowane leczenie u dwóch pacjentów z brodawczakiem odwróconym w jamie ustnej. Materiał i metody W okresie ostatnich 7 lat leczono 6 chorych z brodawczakiem odwróconym jamy ustnej. W 3 przypadkach były to niewielkie guzki języka, w 2 guzy podniebienia twardego i miękkiego, w 1 rak zatoki szczękowej, który powstał na podłożu brodawczaka odwróconego. Omówiono leczenie dwóch chorych z rozpoznaniem brodawczaka odwróconego jamy ustnej. W pierwszym przypadku rozpoznano guz w początkowym stadium rozwoju. Natomiast w drugim przedstawiono problemy, które wystąpiły po nieradykalnym usunięciu guza. Obserwacja 1 Pacjentka lat 48 zgłosiła się do Kliniki Chirurgii Twarzowo-Szczękowej WIM w celu leczenia wygórowania na podniebieniu twardym. Zmianę zauważyła przypadkowo przed miesiącem. Zgłosiła się do gabinetu stomatologicznego, gdzie lekarz stomatolog podejrzewając stan zapalny zlecił kurację antybiotykową (Dalacin C, Augmentin). W tym okresie nie miała dolegliwości bólowych. Z powodu braku efektów terapeutycznych została skierowana do tutejszej kliniki. W badaniu przedmiotowym stwierdzono nieregularne wygórowanie w tylnej części podniebienia twardego po stronie lewej, w pobliżu 396
2008, 61, 6 Brodawczak odwrócony jamy ustnej Ryc. 1. Obserwacja 1; a brodawczak odwrócony podniebienia, b 7 dni po usunięciu guza podniebienia, c ubytek wypełniony tkanką ziarninową w trakcie nabłonkowania 6 tygodni po usunięciu guza, d 3 miesiące po usunięciu guza. wału podniebiennego (ryc. 1 a). Błona śluzowa nad guzem była zaczerwieniona i rozpulchniona. Zęby sąsiadujące ze zmianą nie wykazywały ruchomości. Reakcja miazgi na zimno, ciepło i opukiwanie była prawidłowa. Badanie pantomograficzne nie uwidoczniło zmian zapalnych okołowierzchołkowych. Pobrano wycinek z obrzeża zmiany do badania histopatologicznego. Wynik badania HP: papilloma inversum palati. Guz wycięto nożem elektrycznym z marginesem zdrowych tkanek. Cięcie poprowadzono do kości, usuwając guz wraz z okostną podniebienia. Przylegająca kość nie wykazywała makroskopowo zmian patologicznych. Ubytek tkanek pokryto opatrunkiem osłaniającym. Po 7 dniach opatrunek usunięto pozostawiając ranę odsłoniętą do gojenia przez ziarninowanie (ryc. 1 b, c). Wynik badania histopatologicznego usuniętego guza papilloma inversum potwierdził wstępne rozpoznanie. Po okresie 6 tygodni ubytek tkanek wypełnił się i pokrył nabłonkiem (ryc. 1 d). Obserwacja 2 Pacjent lat 67 zgłosił się do kliniki z powodu kolejnej wznowy po usunięciu brodawczaka odwróconego zatoki szczękowej lewej. Od 2002 roku, 3-krotnie, w dwuletnich odstępach był leczony chirurgicznie w innych ośrodkach. W badaniu przedmiotowym stwierdzono 397
T. Piętka i in. Czas. Stomatol., Ryc. 2. Obserwacja 2; a brodawczak odwrócony szczęki niszczący podniebienie twarde i miękkie, b badanie TK głowy; rozległe zniszczenie utkania kostnego szczęki i kości jarzmowej po stronie lewej, c zdjęcie śródoperacyjne, rekonstrukcja dolnej części oczodołu siatką tytanową, d martwica szczytowej części płata mięśnia skroniowego. rozległy guz szczęki obejmujący podniebienie twarde i miękkie. Powierzchnia guza była nierówna, pobrużdżona, zaczerwieniona a w badaniu palpacyjnym miękka i podkrwawiająca (ryc. 2 a). W badaniu TK uwidoczniono guz całkowicie wypełniający zatokę szczękową i jamę nosa po stronie lewej, niszczący podniebienie twarde przekraczający jego linię środkową, wnikający do oczodołu (ryc. 2 b). Pacjent został zakwalifikowany do zabiegu chirurgicznego. Z cięcia Diffenbacha-Webera- Kochera po stronie lewej odpreparowano tkanki policzka lewego stwierdzając znaczne zniszczenie utkania kostnego szczęki, dolnej ściany oczodołu i przegrody nosa. Za pomocą wierteł i dłuta usunięto guz w granicach nie zmienionych tkanek, wykonując resekcję szczęki i części wyrostka skrzydłowatego kości klinowej po stronie lewej wraz ze ścianami kostnymi dolnej połowy oczodołu i dolną częścią przegrody nosa. Dolną część oczodołu lewego odtworzono siatką tytanową umocowaną mikrośrubami (ryc. 2 c). Uzyskano prawidłowe ustawienie gałki ocznej a wykonany test biernej ruchomości nie wykazał ograniczeń. Ubytek podniebienia miękkiego i twardego wypełniono dolnie uszypułowanym, płatem z mięśnia skroniowego lewego. W 3 tygodniu po zabiegu doszło do nie- 398
2008, 61, 6 Brodawczak odwrócony jamy ustnej wielkiej martwicy w szczycie płata z mięśnia skroniowego (ryc. 2 d). Powstały ubytek podniebienia po upływie 2 miesięcy został zaopatrzony obturatorem stanowiącym część protezy zębowej. W okresie pooperacyjnym pacjent zgłaszał niewielkie dwojenie przy patrzeniu w górę. Dwojenie to ustąpiło po 3 miesiacach od zabiegu. Obecnie nie stwierdza się zaburzeń ruchomości gałek ocznych. Po upływie roku od zabiegu nie stwierdzono cech wznowy procesu nowotworowego. Omówienie wyników i dyskusja Brodawczak odwrócony jest rzadkim, łagodnym nowotworem wykazującym cechy miejscowej złośliwości [13]. Leczeniem z wyboru jest radykalny zabieg chirurgiczny. Nowotwór wymaga doszczętnego wycięcia z marginesem tkanek nie zmienionych. Częstość nawrotów brodawczaka przytaczana w piśmiennictwie jest oceniana na 28%-78% [8, 9, 10]. Duża rozbieżność w wynikach spowodowana jest różną lokalizacją nowotworu i stosowaniem odmiennych technik chirurgicznych. Najczęstsze wznowy występują w przypadku obwodowej lokalizacji rozległych guzów w obszarze zatok czołowych, bocznych ścian zatok szczękowych i podstawy czaszki leczonych z zastosowaniem technik endoskopowych [3, 8, 11, 13]. Radykalne usunięcie brodawczaka odwróconego jest istotne z uwagi na doniesienia kliniczne o możliwości złośliwej transformacji nowotworowej [3, 8, 11, 13]. W naszym materiale w jednym przypadku po usunięciu rozległego guza szczęki w jego obrębie stwierdzono obecność raka płaskonabłonkowego. Celem uzupełnienia leczenia pacjenta skierowano na radioterapię. Podsumowanie Leczeniem z wyboru jest radykalny zabieg chirurgiczny z uwagi na doniesienia o możliwości transformacji złośliwej brodawczaka odwróconego. Pacjenci po usunięciu brodawczaka odwróconego wymagają wnikliwych, okresowych badań kontrolnych w celu wykluczenia wznowy procesu nowotworowego [10, 15]. Piśmiennictwo 1. Cabov T, Macan D, Manojlović S, Ozegović M, Spicek J, Luksić I: Oral inverted ductal papilloma. Br Oral Maxillofac Surg 2004, 42, 1: 75-77. 2. Cieślik T, Herman J, Zajęcki W: Schneiderian papilloma prawej zatoki szczękowej opis przypadku. Czas Stomatol 2005, LVIII, 10: 746-751. 3. Eggers G, Mühling J, Hassfeld S: Inverted papilloma of paranasal sinuses. J Craniomaxillofac Surg 2007, 35, 1: 21-29. 4. Haberland-Carrodeguas C, Fornatora M L, Reich R F, Freedman P D: Detection of human papilloma virus in oral inverted ductal papillomas. J Clin Pathol 2003, 56, 12: 910-913. 5. Jurgens P E: Inverted Ductal Papilloma of the Lower Lip: A Case Report. J Oral Maxillofac Surg 2004, 62, 9: 1158-1161. 6. Krouse J: Endoscopic Treatment of Inverted papilloma: Safety and Efficacy. Am J Otolaryngol 2001, 22, 2: 87-99. 7. Margaritora S, Cesario A, Galetta D, Porziella V, Mulé A, Granone P: Pulmonary Inverted Schneiderian Papilloma. Ann Thorac Surg 2004, 77, 5: 1845-1846. 8. Nachtigal D, Yoskovitch A, Frenkiel S, Braverman I, Rochon L: Unique characteristic of malignant Schneiderian papilloma. Otolaryngol Head Neck Surg 1999, 121, 6: 766-770. 399
T. Piętka i in. Czas. Stomatol., 9. Nicolai P, Tomenzoli D, Lambardi D, Maroldi R: Different endoscopic options in the treatment of inverted papilloma. Head Neck Surg 2006, 17: 80-86. 10. Ozcan C, Görür K, Talas D: Recurrent inverted papilloma of a pediatric patient: Clinicoradiological consideratıons. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 2005, 69, 6: 861-864. 11. Pasquini E, Sciaretta V, Farneti G, Modugno G C, Ceroni R: Inverted papilloma; raport of 89 cases. Am J Otolaryngol 2004, 25, 3: 178- -185. 12. Phyllis P, Har-El G: Management of inverted papillomas of the nose and paranasal sinuses. Am J Otolaryngol Head Neck Med Surg 2006, 27: 233-237. 13. Roobottom C A, Jewell F M, Kabala J: Primary and Recurrent Inverting Papilloma: Appearances with Magnetic Resonance Imaging. Clin Radiol 1995, 50, 7: 472-475. 14. Smith J E, Ducic Y: Inverting papilloma of the base of tongue with malignant transformation. Otolaryngol Head Neck Surg 2004, 130: 142-144. 15. Thaler E R Lanza D C, Tufano R P, Cunning M, Kennedy D W: Inverted papilloma: an endoscopic approach. Otolaryngol Head Neck Surg 1999, 2, 10: 87-94. Otrzymano: dnia 12.V.2008 r. Adres autorów: 00-909 Warszawa 60, ul. Szaserów 128 Tel./Fax: 022 8100151 e-mail: stomek1@poczta.onet.pl 400