Brodawczak płaskonabłonkowy woreczka łzowego

otolaryngologia polska 67 (2013) 52 56 Doste pne online www.sciencedirect.com journal homepage: www.elsevier.com/locate/otpol Kazuistyka/Case report Brodawczak płaskonabłonkowy woreczka łzowego Papilloma of the lacrimal sac Paweł K. Burduk 1, *,Małgorzata Seredyka-Burduk 2, Wojciech Kaźmierczak 1, Krzysztof Dalke 1, Andrzej Marszałek 3,4 1 Katedra i Klinika Otolaryngologii i Onkologii Laryngologicznej Collegium Medium w Bydgoszczy, UMK w Toruniu, Kierownik: Prof. dr hab. med. H. Kaźmierczak, Poland 2 Katedra i Klinika Chorób Oczu Collegium Medium w Bydgoszczy, UMK w Toruniu, Kierownik: dr hab. med. G. Malukiewicz, prof. UMK, Poland 3 Katedra i Zakład Patomorfologii Klinicznej Collegium Medium w Bydgoszczy, UMK w Toruniu, Kierownik: dr hab. med. A. Marszałek, prof. UMK, Poland 4 Katedra i Zakład Patomorfologii Klinicznej, Uniwersytet Medyczny w Poznaniu, Kierownik: Prof. dr hab. P. Majewski, Poland informacje o artykule abstract Historia artykułu: Otrzymano: 21.11.2011 Zaakceptowano: 09.01.2012 Dostępne online: 07.05.2012 Słowa kluczowe: brodawczak płaskonabłonkowy woreczek łzowy dakriocystorynostomia endoskopowa nóż obrotowo-ssa cy Keywords: Papilloma Lacrimal sac Endoscopic dacriocystorhinostomy Shaver The benign lesions of the lacrimal sac are very rare. The most typical epithelial tumor is squamous papilloma. This tumors often present with symptoms of dacryostenosis and dacriocystitis. Human papillomavirus (HPV) infection is known to be causative agent in the development of epithelial tumor. Lacrimal sac tumors could transform to malignant neoplasms, especially if they are developed of coexisting HPV infection. We present a patient with a squamous papilloma of the lacrimal sac and discussed the method of treatment. The patient was suffered from epiphora and recurrent dacriocystitis. An endoscopic surgery with dacriocystorhinostomy and local resection of the tumor could be an effective method of choice. The usage of a shaver for wide removal of the lacrimal sac wall is recommended to prevent local recurrence. The histopathology examination showed squamous papilloma. The patient is free of the disease over 8 months of follow up. Primary lacrimal sac papilloma require long term follow up for recurrence or malignant transformation. HPV infection could be associated with the development of lacrimal sac papillomas. 2012 Polish Otorhinolaryngology - Head and Neck Surgery Society. Published by Elsevier Urban & Partner Sp. z o.o. All rights reserved. * Adres do korespondencji: Uniwersytet Mikołaja Kopernika w Toruniu Collegium Medicum w Bydgoszczy, Otolaryngologia i Onkologia Laryngologiczna, ul. Skłodowskiej-Curie 9, 85-094 Bydgoszcz. Tel.: +48603749493, +48525854710; fax: +48525854035. Adres email: pburduk@wp.pl (P.K. Burduk). 0030-6657/$ see front matter 2012 Polish Otorhinolaryngology - Head and Neck Surgery Society. Published by Elsevier Urban & Partner Sp. z o.o. All rights reserved. http://dx.doi.org/10.1016/j.otpol.2012.05.006

otolaryngologia polska 67 (2013) 52 56 53 [(Ryc._1)TD$FIG] Wstęp Guzy woreczka łzowego należą do rzadkości. Najczęściej występuja guzy pochodzenia nabłonkowego, o charakterze zmian pierwotnych [1]. Brodawczak płaskonabłonkowy jest zmianą najczęściej spotykaną w tej lokalizacji i stanowi około 40% przypadków guzów niezłośliwych [1, 2]. Niezłośliwe guzy woreczka łzowego charakteryzuje duży potencjał do częstej wznowy z możliwością transformacji złośliwej w raki płaskonabłonkowe, gruczolakoraki czy też raki śluzowonaskórkowe [1, 3]. W etiologii powstawania guzów nabłonkowych woreczka łzowego bierze się pod uwagę współistnienie zakażenia wirusem brodawczaka ludzkiego (HPV). Istnieje ścisła korelacja między rozwojem raków układu moczopłciowego a infekcją HPV typu 16 i 18 [4]. Podobne zależności znaleziono w przypadkach współistnienia zakażenia HPV typu 6 i 11 dla guzów niezłośliwych woreczka łzowego i kanalików łzowych oraz HPV 18 dla raków tej lokalizacji [4 6]. Pierwotne guzy woreczka łzowego najczęściej przebiegają z obturacją dróg łzowych, przewlekłym zapaleniem i utrzymującym się łzawieniem [1, 2, 7]. Nierzadko zmiany guzowate są wykrywane w trakcie leczenia operacyjnego z powodu wystąpienia niedrożności dróg łzowych [1, 8]. Leczeniem z wyboru jest chirurgiczne usunięcie zmiany z dostępu zewnętrznego lub endoskopowego [7 9]. Celem pracy było przedstawienie przypadku nawrotowego guza woreczka łzowego leczonego metodą endoskopowej dakriocystorynostomii z użyciem noża obrotowo-ssącego. Opis przypadku Chory WW lat 52 po raz pierwszy był hospitalizowany w Klinice Otolaryngologii i Onkologii Laryngologicznej CM w roku 2008 z powodu łzawienia oka lewego w przebiegu niedrożności dróg łzowych. Dolegliwości te utrzymywały się od około dwóch lat i zostały rozpoznane jako niedrożność dróg łzowych pozapalna. Kilka lat temu chory był leczony z powodu kamicy nerkowej i pęcherzyka żółciowego. Przebył też w przeszłości operację usunięcia przetoki okołoodbytniczej. Podczas oceny okulistycznej stwierdzono w obu oczach pełna ostrość wzroku z korekcją. Ciśnienie wewnątrzgałkowe było prawidłowe. W badaniu w lampie szczelinowej, oprócz niewielkiego przekrwienia spojówki gałkowej oraz obecności wydzieliny surowiczo-śluzowej w worku spojówkowym oka lewego, nie zanotowano odchyleń od stanu prawidłowego. Dno oczu było w normie. Punkty łzowe miały prawidłową budowę, a ujścia kanalików łzowych były drożne. Podczas płukania dróg łzowych stwierdzono ich niedrożność po stronie lewej. Punkty łzowe prawidłowej budowy, ujścia drożne. W badaniu laryngologicznym stwierdzono nieznaczne skrzywienie przegrody nosa w części chrzęstnej w stronę lewą. Małżowiny nosowe były prawidłowo wykształcone, prawidłowej wielkości, bez zalegania treści patologicznej w jamach nosa. Pozostałe narządy laryngologiczne bez odchyleń od stanu prawidłowego. W badaniu KT masy miękkotkankowe w obrębie lewej jamy nosa obejmują małżowinę nosową środkową i częściowo dolną (Ryc. 1). Ryc. 1 Badanie KT zatok przynosowych: masy miękkotkankowe w obrębie lewej jamy nosa, obejmują małżowinę nosową środkową i częściowo dolną Fig. 1 CT scan: soft tissue mass in left nasal cavity, with medial and inferior turbinate involvement Chorego zakwalifikowano do endoskopowego zabiegu dakriocystorynostomii. W znieczuleniu ogólnym, po usunięciu błony śluzowej nosa w obszarze bocznej ściany nosa stwierdzono w okolicy przedniego bieguna małżowiny nosowej środkowej lewej ścienioną blaszkę kostną pokrywającą woreczek łzowy. Po odsłonięciu woreczka łzowego nacięto jego ścianę, uzyskując masy guzkowate, które wypełniały jego światło. Masy te przesłano do badania histopatologicznego. Usunięto częściowo ścianę woreczka, otwierając jego światło i wykonano intubację dróg łzowych drenami silikonowymi. Gojenie przebiegało prawidłowo, przebieg pooperacyjny był bez powikłań. Po sześciu miesiącach usunięto dreny silikonowe, uzyskując prawidłowe funkcjonowanie dróg łzowych. W badaniu histopatologicznym (nr 9565/2008) stwierdzono fragmenty bezgruczołowego podścieliska pokryte przerośniętym nabłonkiem wielowarstwowym płaskim. W podścielisku cechy obrzęku, ogniskowo wylewy krwawe. W lutym 2011 roku (po 24 miesiącach od operacji) u chorego pojawiła się niedrożność nosa po stronie lewej oraz łzawienie oka lewego. Okresowo, przy oczyszczaniu nosa pacjent obserwował wydzielinę śluzowo-ropno-krwistą z lewego przewodu. W badaniu laryngologicznym w lewej jamie nosa uwidoczniono groniaste masy poniżej małżowiny nosowej środkowej, z zaleganiem wydzieliny śluzowo-ropnej na powierzchni. W badaniu okulistycznym stwierdzono niedrożność dróg łzowych po stronie lewej. Punkty łzowe prawidłowe, drożne. W wykonanym badaniu KT stwierdzono miękkotkankowe masy w lewej jamie nosa, obejmujące małżowinę środkową i częściowo dolną (Ryc. 2). Chorego zakwalifikowano do reperacji z dostępu endoskopowego. W znieczuleniu ogólnym pod kontrolą endoskopu, w lewej jamie nosa, przed małżowiną nosową środkową w miejscu poprzednio otwartego woreczka łzowego stwierdzono kruche, łatwo

54 [(Ryc._2)TD$FIG] otolaryngologia polska 67 (2013) 52 56 [(Ryc._4)TD$FIG] Ryc. 2 Badanie KT zatok przynosowych: w części przednio przyśrodkowej oczodołu lewego zmiana o wymiarach 15 T 20 T 17,5 mm, gęstości 10 20 j.h płynowa wnikająca do przewodu nosowego dolnego i środkowego Fig. 2 CT scan: pathological mass with dimension 15 T 20 T 17,5 mm and 10 20 H. unit density in anteromedial aspect of the left orbit and medial and inferior nasal meatus Ryc. 4 Na powiększeniu lupowym widoczne tworzące się liczne drobne struktury brodawkowate. Brodawki zawierają rdzeń zbudowany z tkanki łącznej i naczyń. Brodawki pokryte są nabłonkiem płaskim nierogowaciejącym. Preparat HE, pierwotne powiększenie obiektywu 4T Fig. 4 Papillary structures with connective and vascular tissue. Papilloma with squamous nonceratizing epithelium (HE, magnifity 4T) krwawiące masy o nierównej powierzchni całkowicie wypełniające woreczek łzowy (Ryc. 3). Po usunięciu mas zidentyfikowano dno woreczka i ścianę tylną: pogrubiałą, pokrytą masami o charakterze gronek. Próba przepłukania dróg łzowych wykazała drożność ich górnego odcinka ze swobodnym spływaniem roztworu soli fizjologicznej do nosa. Świadczyło to o braku zmian patologicznych tego odcinka. Shaverem, pod kontrolą endoskopu usunięto dno i ścianę tylną woreczka łzowego do uzyskania marginesu tkanki zdrowej. Z uwagi na obraz zmian, które makroskopowo sugerowały brodawczaka, wykonano szeroka antrostomię środkową, usuniecie komórek sitowia przedniego i tylnego oraz poszerzenie zachyłka czołowego (Draf I) i ujścia zatoki [(Ryc._3)TD$FIG] klinowej. Nie stwierdzono zmian patologicznych w tych strukturach. Ze względu na bardzo szerokie otwarcie woreczka łzowego, z usunięciem większej jego części i prawidłowy odpływ łez, nie wykonano intubacji. Przebieg pooperacyjny niepowikłany. W badaniu histopatologicznym (nr 15528/2011) uzyskano wynik o charakterze papilloma planoepitheliale oraz zmiany typu sinusitis chronica błony śluzowej zatok przynosowych (Ryc. 4 i 5). Chory pozostaje [(Ryc._5)TD$FIG] Ryc. 3 Kruche, łatwo krwawiące masy brodawczaka badanie endoskopowe Fig. 3 Papilloma mass in left nasal cavity endoscopic examination Ryc. 5 Zdjęcie przedstawia nabłonek paraepidermodalny pokrywający struktury brodawkowate. Nabłonek leży na wyraźnej błonie podstawnej. W warstwach przypodstawnych nabłonka widoczna figura podziału mitotycznego. Zachowane dojrzewanie nabłonka. Preparat HE, pierwotne powiększenie obiektywu 20T Fig. 5 Paraepidermoidal epithelium covering papillary structures. Mitotic figures at basal layer with maturation of the epithelium (HE, magnifity 20T)

[(Ryc._6)TD$FIG] otolaryngologia polska 67 (2013) 52 56 55 Ryc. 6 Badanie endoskopowe 8 mies. po operacji. Prawidłowa drożność dróg łzowych Fig. 6 Endoskopy after 8 months of operation. Patency of nasolacrimal duct w 8-miesięcznej obserwacji bez cech wznowy procesu chorobowego. Drożność dróg łzowych jest prawidłowa (Ryc. 6). Omówienie Pierwotne guzy niezłośliwe woreczka łzowego występują niezmiernie rzadko. Najczęściej spotykamy brodawczaki płaskonabłonkowe (brodawczaki z nabłonka przejściowego) i torbiele wrodzone [1, 8]. Brodawczaki charakteryzują się zdolnością do wznowy miejscowej oraz wykazują duże predyspozycje do transformacji nowotworowej w raki płaskonabłonkowe, z komórek przejściowych, gruczołowotorbielowate, śluzowonaskórkowe czy niezróżnicowane [3, 7, 9]. Rzadziej spotyka się brodawczaki odwrócone o pierwotnej lokalizacji w woreczku łzowym i drogach łzowych [1, 4, 6]. W etiologii powstawania zmian o charakterze brodawczaków dróg łzowych bierze się pod uwagę zakażenie wirusem HPV [5]. Znamiennie częściej obserwuje się występowanie brodawczaka płaskonabłonkowego z obecnością HPV typu 6 i 11 w przypadku zajęcia punktów łzowych i kanalików łzowych oraz spojówki gałkowej niż w pierwotnej lokalizacji zmiany w woreczku łzowym [5, 6]. Mechanizm powstawania zmian o charakterze brodawczaka płaskonabłonkowego w woreczku łzowym może być inicjowany transmisją zakażenia spojówkowego poprzez transport droga spływu łez [4, 5]. Rozwój brodawczakówczęściej obserwuje się w przypadku istnienia uszkodzeń nabłonka (przerwanie ciągłości), co tłumaczy znacznie większa częstość powstawania tych zmian w spojówkach niż w woreczku łzowym [5, 6]. Stwierdzenie występowania wirusa HPV typu 6 i 11 w tkankach brodawczaka może być czynnikiem sprzyjającym powstawaniu tych zmian, jak również odgrywać rolę w zapoczątkowaniu transformacji nowotworowej [4, 5]. Stwierdzenie z kolei obecności wirusa HPV typu 16 i 18 w zmianach o charakterze brodawczaków płaskonabłonkowych wia że się z wysokim prawdopodobieństwem transformacji zmiany w nowotwór złośliwy [4, 5]. Leczenie zmian o charakterze brodawczaka płaskonabłonkowego wymaga jego usunięcia z marginesem tkanki zdrowej. W celu radykalnego usunięcia zmiany można stosować zabiegi z dostępów zewnętrznych lub dostępy endoskopowe, które nie pozostawiają defektów kosmetycznych [7 9]. Stwierdzenie cech procesu złośliwego wymaga szerokiej resekcji z uzupełniającym leczeniem onkologicznym [3, 7]. W leczeniu endoskopowym wykonuje się zabiegi dakriocystorynostomii z mechanicznym usunięciem zmian brodawczakowatych [1]. W przypadku wznowy miejscowej uzupełnieniem klasycznej chirurgii endoskopowej może być zastosowanie krioterapii oraz lasera dwutlenkowęglowego [2]. Ograniczeniemożliwości powstawania wznowy uzależnione jest od uzyskania czystości pola operacyjnego. W naszym przypadku z powodzeniem zastosowaliśmy nóż obrotowo-ssący (shaver), dzięki czemu uzyskaliśmy szeroki margines, usuwając zmienione chorobowo ściany woreczka łzowego do prawidłowej w obrazie endoskopowym tkanki [10]. Stosowanie intubacji dróg łzowych po szerokiej resekcji zmiany i woreczka nie jest konieczne. Założenie drenów intubacyjnych mogłoby spowodować uszkodzenie nabłonka kanalików i punktów łzowych, co w przypadku istnienia zakażenia HPV doprowadziłoby do rozwoju zmian brodawczakowatych [5]. Podsumowanie Przyczyną niedrożności dróg łzowych mogą być pierwotne zmiany o charakterze brodawczaka płaskonabłonkowego woreczka łzowego. Zmiany te mogą powstawać na drodze transmisji zakażenia poprzez spływ łez i przeniesienie materiału zakaźnego ze spojówki gałkowej. W przypadku stwierdzania nawrotów choroby po leczeniu operacyjnym należy wykonać testy DNA w celu identyfikacji zakażenia HPV oraz określić typ szczepu HPV, co umożliwi prawidłowe dalsze postępowanie. Leczenie operacyjne brodawczaka płaskonabłonkowego wymaga szerokiego usunięcia zmiany do uzyskania zdrowego marginesu tkankowego. Chirurgia endoskopowa z zastosowaniem noża obrotowo-ssącego wydaje się być dobrym i efektywnym sposobem leczenia. Wkład autorów/authors contributions Według kolejności. Konflikt interesu/conflict of interest Nie występuje. Finansowanie/Financial support Nie występuje.

56 otolaryngologia polska 67 (2013) 52 56 Etyka/Ethics Treści przedstawione w artykule są zgodne z zasadami Deklaracji Helsińskiej, dyrektywami EU oraz ujednoliconymi wymaganiami dla czasopism biomedycznych. Badania własne zostały przeprowadzone zgodnie z zasadami Dobrej Praktyki Klinicznej i zaakceptowane przez lokalna Komisję Bioetyki, a ich uczestnicy wyrazili pisemną zgodę na udział. piśmiennictwo/references [1] Ryan SJ, Font RL. Primary epithelial neoplasms of the lacrimal sac. Am J Ophthalmol 1973;76:73 88. [2] Hung SL, Ma L. recurrent lacrimal sac papilloma: case report. Chang Gung Med J 2000;23(2):113 117. [3] Lee SB, Kim KN, Lee SR, Bernardino CR. Mucoepidermoid carcinoma of the lacrimal sac after dacryocystectomy for squamous papilloma. Ophthal plast Reconstr Surg 2011; 27(2):44 46. [4] Madreperla SA, Green WR, Daniel R, Shah KV. Human papillomavirus in primary epithelial tumors of the lacrimal sac. Ophthalmology 1993;100(4):569 573. [5] Sjo NC, von Buchwald C, Cassonnet P, Flamant P, Heegaard S, Norrild B, et al. Human papillomavirus: cause of epithelial lacrimal sac neoplasia? Acta Ophthalmol Scand 2007;85:551 556. [6] Williams R, Ilsar M, Welham RAN. Lacrimal canalicular papillomatosis. Br J Ophthalmol 1985;69:464 467. [7] Parmar DN, Rose GE. Management of lacrimal sac tumours. Orbit 2003;17(5):599 606. [8] Filipowicz-Banachowa A. Pathological changes found in the lacrimal sac during nasolacrimal duct surgery. Klin Oczna 1991;93(2 3):89 90. [9] Hornblass A, Jakobiec FA, Bosniak S, Flanagan J. The diagnosis and management of epithelial tumors of the lacrimal sac. Ophthalmology 1980;87(6):476 490. [10] Dalke K, Burduk P, Mierzwiński J, Kaźmierczak H. Zastosowanie noża obrotowo-ssa cego (shaver) w chirurgii otorynolaryngologicznej. Otolaryngol Pol 2006;60(1):37 40.