WSTĘP Naczyniakowłókniak młodzieńczy u dorosłych Naczyniakowłókniak młodzieńczy jest patomorfologicznie nowotworem niezłośliwym, ale wykazuje agresywność kliniczną, ponieważ może dawać wznowę miejscową po usunięciu, ma wzrost naciekający okoliczne struktury, nawet kostne, i jest przyczyną masywnych krwawień mogących zagrażać życiu chorego. Stanowi on mniej niż 0,5% wszystkich nowotworów głowy i szyi, a częstość jego występowania ocenia się na 1:4000 do 1:15 000 przypadków [1 4]. Etiopatogeneza guza jest nadal Juvenile angiofibroma in adults Marek Łukomski 1, Marian Danilewicz 2, Anna Pajor 3 1Klinika Laryngologii Onkologicznej UM w Łodzi, Uniwersyteckiego Szpitala Klinicznego nr 1 im. N. Barlickiego Kierownik: prof. dr hab. med. M. Łukomski 2Pracownia Morfometrii Zakładu Nefropatologii UM w Łodzi Kierownik: prof. dr hab. med. M. Danilewicz 3I Katedra Otolaryngologii UM w Łodzi Uniwersyteckiego Szpitala Klinicznego nr 1 im. N. Barlickiego Kierownik: prof. dr hab. med. T. Durko Summary Introduction. Juvenile nasopharyngeal angiofibroma is a benign lesion which is characterized by three distinctive features: it occurs only in one sex, one period of age and in one location in the organism. Material and method. Basing on literature and our series concerning 36 patients treated during 50 years, we present atypical cases of angiofibroma. All of them accomplished patomorphological and clinical criteria of this neoplasm, beside of age and sex. Our study reports three cases of angiofibroma, two of them concerning males aged 34 and 49 years and one case female aged 68 years. Results. Clinical and radiological investigation revealed tumor in typical location posterior part of nasal cavity and nasopharynx in all patients, with it s extension to paranasal sinuses in 2 cases. The preoperative supraselective embolisation was performed in two cases. Results of histological examination of our atypical cases were similar as in angiofibromas observed in adolescents. All patients were treated surgically by different approaches according to tumor s extension. A recurrence has occurred in one patient after nearly two years and was treated successfully by reoperation. In two other patients no recurrence was observed during follow-up. Conclusion. Our study concerning the occurrence of juvenile angiofibroma in adults, also in female, as the other observations from literature may constitute some remarks in discussion about the pathogenesis and clinics of this tumor. Hasła indeksowe: naczyniakowłókniak młodzieńczy, dorośli, kobieta Key words: juvenile angiofibroma, adults, female Otolaryngol Pol 2008; LXII (1): 20 26 2008 by Polskie Towarzystwo Otorynolaryngologów Chirurgów Głowy i Szyi nieznana, choć od lat podkreśla się teorię embriologiczną, hormonalną, a ostatnio genetyczną [1, 5, 6]. Niektórzy uważają, że może on stanowić malformację naczyniową, co jest wynikiem niecałkowitej regresji tętnicy I łuku skrzelowego [7]. Opisano również występowanie tego guza u chorych z polipowatością jelita grubego [8]. Naczyniakowłókniak młodzieńczy ma wykazywać pewną troistość w występowaniu w jednym wieku, u jednej płci i o jednej lokalizacji w ustroju, a więc powstaje u chłopców przed okresem dojrzewania i w okolicy tylnego odcinka jamy nosa i części Autorzy nie zgłaszają konfliktu interesów. 20 Otolaryngologia Polska 2008, LXII, 1
Naczyniakowłókniak młodzieńczy Ryc.1. A. Angiografia selektywna prawej tętnicy szyjnej zewnętrznej przed embolizacją: patologiczne unaczynienie guza przez odgałęzienia tętnicy szczękowej prawej. B. Angiografia kontrolna prawej tętnicy szyjnej zewnętrznej po embolizacji: nie uwidoczniono przepływu w obrębie naczyń patologicznych guza nosowej gardła. Pojawiają się jednak doniesienia o nietypowych przypadkach guza, które zmieniają klasyczny obraz tego nowotworu. Skłoniło nas to do przedstawienia własnych przypadków naczyniakowłókniaka, spełniających kryteria kliniczne i patomorfologiczne tego nowotworu, poza wiekiem i płcią, a więc u osób dorosłych, w tym u kobiety. MATERIAŁ BADAŃ W ciągu 50 lat (1953 2002) w I Katedrze Otolaryngologii Uniwersytetu Medycznego w Łodzi leczono 36 chorych z naczyniakowłókniakiem młodzieńczym. Przedmiotem naszego doniesienia są trzy przypadki, które były nietypowe dla tego nowotworu odnośnie do wieku i płci. Pozostałe leczone osoby były płci męskiej w wieku od 11 do 30 lat (średnia wieku 15,3 lat). OPIS PRZYPADKÓW Przypadek 1 Chora B.W., lat 68, kobieta (nr historii choroby 6678/599/99) przyjęta została do Kliniki Laryngologicznej w dniu 16 VI 1999 r. z powodu masywnych, powtarzających się krwawień z prawej jamy nosa i utrudnionego oddychania przez nos po tej stronie od kilku miesięcy. Skierowana została z oddziału laryngologicznego w innym ośrodku, gdzie pobrano wycinek z guza jamy nosa do badania histopatologicznego nr 4224 angiofibroma. W badaniu laryngologicznym stwierdzono guz prawej jamy nosa. W badaniu TK zatok przynosowych uwidoczniono guz prawej jamy nosa i prawej zatoki szczękowej ze zniszczeniem jej ściany przyśrodkowej. Przeprowadzono wybiórczą angiografię metodą Seldingera: lewa tętnica szyjna wewnętrzna i zewnętrzna oraz prawa tętnica szyjna wewnętrzna bez zmian. Angiografia tętnicy szyjnej zewnętrznej prawej wykazała patologiczne unaczynienie guza w okolicy części nosowej gardła i przewodów nosowych, odżywianego przez odgałęzienia tętnicy szczękowej prawej (ryc. 1A). Do końcowych odgałęzień tętnicy szczękowej prawej podano środek embolizujący Truffil i Contour, które zamknęły dopływ krwi do guza jednoetapowo. W angiografii kontrolnej po embolizacji w obrębie naczyń patologicznych guza przepływu nie stwierdzono (ryc. 1B). Chora była leczona chirurgicznie, przeprowadzono operację metodą Denkera i usunięto w jednym bloku guz z prawej jamy nosa i prawej zatoki szczękowej z przyczepem w okolicy bocznej ściany części nosowej gardła. Dość obfite krwawienie opanowano zakładając tamponadę tylną. Okres pooperacyjny Otolaryngologia Polska 2008, LXII, 1 21
Ryc. 2. A. Badanie TK zatok przynosowych w płaszczyźnie czołowej: guz wypełniający oba przewody nosowe i prawą zatokę szczękową ze zniszczeniem przegrody nosa, przyśrodkowych ścian obu zatok przynosowych, podniebienia twardego i wyrostka zębodołowego szczęki. B. Angiografia selektywna prawej tętnicy szyjnej zewnętrznej przed embolizacją: naczynia odżywiające guz od tętnicy szczękowej prawej. C. Angiografia kontrolna prawej tętnicy szyjnej zewnętrznej po embolizacji: znaczne ograniczenie przepływu naczyniowego w obrębie powyższych naczyń przebiegał bez powikłań. Badanie histopatologiczne pooperacyjne nr 5457 angiofibroma. Chora jest w stałej obserwacji ambulatoryjnej, ostatnia kontrola po siedmiu latach od operacji wykazała dobry stan miejscowy, bez cech wznowy. Przypadek 2 Chory J.P., lat 49, mężczyzna (nr historii choroby 620/77/02) przyjęty został do Kliniki Laryngologicznej w dniu 9 I 2002 r. z powodu narastających od 2 lat trudności w oddychaniu przez nos, początkowo po stronie prawej, potem również po stronie lewej oraz nawracających, obfitych krwawień z nosa. W wywiadzie w innym ośrodku przed czterema laty usunięto polipy nosa, badanie histopatologiczne nr 91727 (z 1998 r.) polipowaty rozrost błony śluzowej. W badaniu laryngologicznym w obu jamach nosa widoczne zmiany naciekowe, wypełniające również część nosową gardła. W badaniu TK zatok przynosowych uwidoczniono masę patologiczną o wysyceniu tkanek miękkich, zajmującą oba przewody nosowe i prawą zatokę szczękową. Ponadto stwierdzono masywne polipowate zgrubienia błony śluzowej w lewej zatoce szczękowej, w zatokach czołowych i klinowej oraz lite zacienienie komórek sitowych, a także zmiany destrukcyjne w obrębie przegród międzykomórkowych sitowia, przegrody nosa i przyśrodkowych ścian obu zatok przynosowych, podniebienia twardego i wyrostka zębodołowego szczęki. Nie stwierdzono przechodzenia zmian do przedniego dołu czaszki 22 Otolaryngologia Polska 2008, LXII, 1
Naczyniakowłókniak młodzieńczy (ryc. 2 A). Pobrano wycinki z guza jam nosa, wynik badania histopatologicznego nr 327 angiofibroma. Wykonano angiografię i embolizację naczynia odżywiającego guz (tętnica szczękowa) (ryc. 2B i 2C). Chory był leczony chirurgicznie, usunięto zmiany z obu jam nosa i prawej zatoki szczękowej poprzez rynotomię boczną z cięcia Moure a. Nowotwór wyrastał z grzebienia kości podniebiennej, niszcząc kość przechodził na stronę lewą oraz z części tylnej wyrostka podniebiennego szczęki po stronie prawej. Zmianę usunięto w całości, miejsce przyczepu guza skoagulowano i założono tamponadę tylną. Wynik badania histopatologicznego pooperacyjnego nr 973 angiofibroma. W przebiegu pooperacyjnym, po 2 tygodniach od zabiegu powstał ubytek w podniebieniu o wielkości 1 x 1 cm, dwukrotnie pobrano z niego wycinki do badania histopatologicznego, wynik nr 1643 i 1848 naciek zapalny z cechami martwicy. W listopadzie 2003 r. stwierdzono wznowę procesu nowotworowego w tylnym odcinku jam nosa, chory ponownie był leczony chirurgicznie, badanie histopatologiczne pooperacyjne nr 11860: angiofibroma recidivans. Chory pozostaje w kontroli ambulatoryjnej, zgłasza zasychanie w jamie nosa, utrzymuje się ubytek podniebienia, wznowy się nie stwierdza. Przypadek 3 Chory S.K., lat 34, mężczyzna (nr historii choroby 5711/660/02) został przyjęty do Kliniki Laryngologicznej w dniu 8 IV 2002 r. z powodu trudności w oddychaniu przez nos po stronie lewej oraz uczucia przeszkody w gardle od 2 miesięcy. Krwawień nie zgłaszał. W badaniu laryngologicznym stwierdzono upośledzenie drożności nosa po stronie lewej, bez wydzieliny patologicznej, po obkurczeniu widoczne w tylnym odcinku lewego przewodu nosowego twory polipowate, a w części nosowej gardła guz o nierównej powierzchni zasłaniający nozdrze tylne po stronie lewej i częściowo po stronie prawej. W badaniu TK zatok przynosowych zmiana guzowata w lewej jamie nosa, wypełniająca prawie całkowicie nozdrze tylne (ryc. 3). Pobrano wycinki do badania histopatologicznego, wynik nr 3250 rhinitis chronica polyposa cum haemorrhagia. Chory był leczony chirurgicznie, usunięto kruszący się guz z lewej jamy nosa i nosogardła, przyrośnięty do tylnego końca małżowiny nosowej dolnej, krwawienie niezbyt obfite zaopatrzono poprzez założenie tamponady tylnej. Wynik badania histopatologicznego pooperacyjnego nr 3588 angiofibroma. W badaniu kontrolnym po 3 latach od operacji nie stwierdzono wznowy. Ryc. 3. Badanie TK zatok przynosowych w płaszczyźnie czołowej: guz wypełniający prawie całkowicie część nosową gardła OMÓWIENIE Naczyniakowłókniak młodzieńczy ma charakterystyczny obraz kliniczny. Nowotwór ten rozwija się w tylnym odcinku jamy nosowej w okolicy otworu klinowo-podniebiennego i rozprzestrzenia się wzdłuż tkanek przez naturalne szczeliny i otwory do części nosowej gardła, dołu skrzydłowo-podniebiennego, zatok przynosowych, dołu podskroniowego, oczodołu, a w około 10 20% przypadków wnika wewnątrzczaszkowo, zwykle zewnątrzoponowo [1, 2, 9]. Z tego względu często uważa się, że niewłaściwe jest odnoszenie go do części nosowej gardła, bo pierwotnie nowotwór rozrasta się w jamie nosa i tylko wtórnie rozpręża się do nosogardła [2]. Opisywano nietypowe miejsca występowania guza, zwłaszcza w młodszym wieku, jak małżowina dolna, okolica worka łzowego, zatoka klinowa, błędnik sitowy, jama ustna [10]. Obserwowane przez nas przypadki naczyniakowłókniaka powstały w typowym dla tego nowotworu umiejscowieniu, choć w trzecim przypadku guz przyczepiony był do tylnego końca małżowiny nosowej dolnej. Naczyniakowłókniak młodzieńczy ma rozwijać się tylko u chłopców w okresie pokwitania, a potem może mieć tendencję do samoistnej inwolucji [1 4, 9]. Odpowiada to hormonalnej teorii Otolaryngologia Polska 2008, LXII, 1 23
Ryc. 4. A. Utkanie naczyniakowłókniaka o bogatokomórkowym zrębie. Komórki tkanki łącznej nie wykazują cech atypii komórkowej. Barwienie H+E, pow. 400 x. B. Duże, najczęściej wydłużone przestrzenie naczyniowe w podścielisku o niezbyt licznych komórkach tkanki łącznej. Barwienie H+E, pow. 400 x. C. Reakcja immunohistochemiczna (czynnik VIII) ujawniająca drobne naczynia krwionośne w utkaniu naczyniakowłókniaka. Pow. 400 x wzrostu guza, dlatego zainteresowano się oceną ekspresji receptorów steroidowych (estrogenowych i androgenowych) i podejmowano wcześniej próby leczenia hormonalnego [5]. Nowotwór ten u osób dorosłych, a zwłaszcza w starszym wieku, występuje bardzo rzadko. W dostępnym piśmiennictwie znaleźliśmy pojedyncze przypadki występowania naczyniakowłókniaka powyżej 30 roku życia wśród większych grup chorych [9, 11 13]. W materiale 178 przypadków zebranych z terenu Polski w latach 1950 1971 tylko jedna osoba była w przedziale wieku 31 40 lat [14]. Wśród największych prezentowanych w piśmiennictwie grup chorych: 227 osób [15] i 150 osób [16] wszyscy pacjenci byli w wieku poniżej 25 lat. Pastor Quirante i wsp. [17] przedstawili przypadek naczyniakowłókniaka u 71-letniego mężczyzny. Pradillo i wsp. [18] opisali go u 62-letniego mężczyzny i był to jedyny przypadek w materiale 283 chorych płci męskiej zebranych przez autorów w ciągu 20 lat, a częstość guza u osób powyżej 25 r.ż., uwzględniając jeszcze jednego chorego w wieku 35 lat, wynosiła 0,7%. Możliwość występowania naczyniakowłókniaka młodzieńczego u płci żeńskiej nie jest powszechnie akceptowana. Według Osborna i Sokolovskiego [19] po raz pierwszy wspominał o tym Pluyette (1887), ale podawane w piśmiennictwie pojedyncze przypadki tego nowotworu u kobiet mogą budzić niekiedy zastrzeżenia ze względu na niepełną dokumentację i atypowe cechy. W opisywanych przypadkach naczyniakowłókniaka nosogardła u kobiet nowotwór ten występował zwykle u dziewcząt i młodych kobiet [10, 19 20], a Peloquin i wsp. [23] przedstawili przypadek kobiety ciężarnej. Prezentowany przez nas przypadek dotyczył 69-letniej kobiety i podobne opisy u kobiet w starszym wieku podali Ewing i Shively [24], Barrios i wsp. [25], Marcos Garcia i wsp. [26], Patrocinio i wsp. [27] oraz Szymańska i wsp. [28]. Svoboda i Kirchner [29] oceniając w mikroskopii świetlnej i elektronowej preparaty naczyniakowłókniaka pochodzące od siedmiu mężczyzn i jednej kobiety nie znaleźli między nimi różnic w badaniu histologicznym. Klinicznie nowotwór może przybierać dwie formy zwartą i z wypustką boczną [3]. Morfologicznie jest to nowotwór nieotorebkowany, co może utrudniać usuwanie go. Obrazy histologiczne przedstawionych w naszym materiale naczyniakowłókniaków u osób dorosłych nie różniły się od obrazów guzów widywanych w wieku młodzieńczym. Zrąb nowotworu stanowiły zarówno dojrzałe komórki tkanki łącznej z małymi jądrami, jak i fibroblasty z dużymi jądrami 24 Otolaryngologia Polska 2008, LXII, 1
Naczyniakowłókniak młodzieńczy o regularnym układzie chromatyny. Ogniskowo guzy wykazywały cechy bogatokomórkowości komórek podścieliska, jednak nawet w tych obszarach jądra komórkowe nie były różnokształtne i hiperchromatyczne (ryc. 4A). Figury podziału w komórkach podścieliska widywano bardzo rzadko. Składnik naczyniowy badanych przez nas guzów u osób dorosłych stanowiły zazwyczaj stosunkowo duże naczynia, choć również naczynia o niewielkiej średnicy były niekiedy widywane (ryc. 4B, 4C). Małe kanały naczyniowe otoczone były przez włókniste podścielisko, podczas gdy duże naczynia wykazywały niekiedy nieprawidłowości w budowie warstwy mięśniowej, co obserwowali również inni autorzy [30]. Naczyniakowłókniak ma typowy obraz radiologiczny i przewidywalny sposób wzrostu. Jego zasięg i unaczynienie można dokładnie określić w badaniach obrazowych (TK, MRI) i angiograficznie. Wczesnym objawem radiologicznym jest objaw Holman-Millera poszerzenie otworu skrzydłowo-podniebiennego z erozją blaszki przyśrodkowej wyrostka skrzydłowatego kości klinowej i wnikaniem guza do dołu skrzydłowo-podniebiennego [2]. W przypadkach własnych również badanie TK okazało się pomocne w planowaniu rozległości operacji, a embolizacja naczynia odżywiającego guz zmniejszyła krwawienie w czasie zabiegu. Choć umiejscowienie zmian było typowe, ze względu na wiek chorych i podejrzenie nowotworu o innym charakterze, u wszystkich leczonych wykonano biopsję guza, która zwykle jest niewskazana ze względu na możliwość znacznego krwawienia. Podobnie Scholtz i wsp. [9] podkreślają zasadność biopsji w nietypowych przypadkach naczyniakowłókniaka. Leczeniem z wyboru naczyniakowłókniaka jest leczenie chirurgiczne różnymi technikami dostępu do guza, najczęściej metodą przezzatokową Denkera, metodą midfacial degloving lub przez rynotomię boczną z cięcia Moure a, rzadziej metodą przez podniebienie lub dół podskroniowy [1, 3, 4, 9, 31]. Niektórzy proponują usunięcie guza wewnątrznosowo w endoskopii [13, 32]. Naczyniakowłókniak młodzieńczy, będąc guzem bogato unaczynionym, a często rozpoznawanym w stadium zaawansowanym, sprawia wiele trudności w leczeniu chirurgicznym. W czasie operacji najistotniejsze jest odszukanie przyczepu nowotworu celem łatwiejszego wytoczenia guza w całości. Ponadto znaczenie mają metody ograniczające krwawienie śródoperacyjne, zwłaszcza embolizacja naczyń, która zastąpiła wcześniej stosowane sposoby (tamponady, podwiązanie naczyń, podciśnienie kontrolowane w czasie zabiegu). Jako postępowanie przedoperacyjne poleca się supraselektywną embolizację naczyń odżywiających nowotwór, a niekiedy embolizację bezpośrednio do tkanek guza [33]. Pewne obawy z zastosowaniem embolizacji wiąże się z możliwością częstszej wznowy nowotworu, co sugerowali Mc Combe i wsp. [34]. Częstość wznów według różnych autorów ocenia się na od 11,5%, nawet do 55% w bardzo rozległych guzach z inwazją wewnątrzczaszkową [1, 9, 15]. Ryzyko wznowy ma zależeć od różnych czynników: wielkości nowotworu, niezidentyfikowania przyczepu guza, niecałkowitego usunięcia go, zwłaszcza z okolicy kości klinowej i kanału skrzydłowego (wypustka boczna), wieku chorych, wyboru metody leczenia [1, 35]. W podsumowaniu należy stwierdzić, że kazuistyczne doniesienia o występowaniu naczyniakowłókniaka u osób dorosłych, również w wieku starszym, oraz u płci żeńskiej, w tym prezentowane przypadki własne, mogą stanowić przyczynek do rozważań nad patogenezą i kliniką guza. PIŚMIENNICTWO 01. Gullane PJ, Davidson J, O Dwyer T, Forte V. Juvenile angiofibroma: a review of the literature and a case series report. Laryngoscope 1992; 102: 928 933. 02. Schick B, Kahle G. Radiological findings in angiofibroma. Acta Radiol 2000; 41: 585 593. 03. Paris J, Guelfucci B, Moulin G, Zanaret M, Triglia JM. Diagnosis and treatment of juvenile nasopharyngeal angiofibroma. Eur Arch Otorhinolaryngol 2001; 258: 120 124. 04. Jamal MN. Imaging and management of angiofibroma. Eur Arch Otorhinolaryngol 1994; 251: 241 245. 05. Farag MM, Ghanimah SE, Ragaie A, Saleem TH. Hormonal receptors in juvenile nasopharyngeal angiofibroma. Laryngoscope 1987; 97: 208 211. 06. Schick B, Brumer Ch, Praetorius M, Plinkert PK, Urschat S. First evidence of genetic imbalances in angiofibromas. Laryngoscope 2002; 112: 397 401. 07. Beham A, Beham-Schmid C, Regauer S, Aubock L, Stammberger H. Nasopharyngeal angiofibroma: true neoplasm or vascular malformation? Adv Anat Pathol 2000; 7: 36 46. 08. Ferouz AS, Mohr RM, Paul P. Juvenile nasopharyngeal angiofibroma and familial adenomatous polyposis: an association?. Otolaryngol Head Neck Surg 1995; 113: 435 439. 09. Scholtz AW, Appenroth E, Kammen-Jolly K, Scholtz LU, Thumfart WF. Juvenile nasopharyngeal angiofibroma: management and therapy. Laryngoscope 2001; 111: 681 687. Otolaryngologia Polska 2008, LXII, 1 25
10. Windfuhr JP, Remmert S. Extranasopharyngeal angiofibroma: etiology, incidence and management. Acta Otolaryngol 2004; 124: 880 889. 11. Kosokovic F, Danic D. Juveniles Angiofibroma. Laryngol Rhinol Otol 1987; 66: 494 497. 12. Szmeja Z, Nowak K, Kaczmarek J. Włókniaki młodzieńcze w materiale Kliniki Otolaryngologii AM w Poznaniu w latach 1977 2000. Otolaryngol Pol 2003; 57: 199 202. 13. Zicot AF, Daele J. Endoscopic surgery for nasal and sinusal vacular tumours: about two cases of nasopharyngeal angiofibromas and one case of turbinal angioma. Acta Otorhinolaryngol Belg 1996; 50: 177 182. 14. Łaciak J, Gryczyński M. Niektóre dane dotyczące występowania włókniaka młodzieńczego w Polsce w latach 1950 1971. Otolaryngol Pol 1976; 30: 9 14. 15. Pogosov VS, Miroshnichenko NA. Juvenile angiofibroma of skull base: diagnosis and treatment. Vestnik Otorinolaringol 1999; 5: 4 7. 16. Bremer JW, Neel HB, De Santo LW, Jones GC. Angiofibroma: treatment trends in 150 patients during 40 years. Laryngoscope 1986; 96: 1321 1329. 17. Pastor Quirante FA, Perez Martin F, Diaz Caparros F, Montalbon Romero S, Perez-Guillermo M. Nasal angiofibroma in an adult. An Otorrinolaringol Ibero Am 1994; 21: 479 486. 18. Pradillo JA, Rodriguez HA, Arroyo JF. Nasopharyngeal angiofibroma in the elderly, report of a case. Laryngoscope 1975; 85: 1063 1065. 19. Osborn DA, Sokolovski A. Juvenile nasopharyngeal angiofibroma in a female. Report of a case. Arch Otolaryngol 1965; 82: 629 632. 20. Makowski A. Przypadek włókniaka młodzieńczego u 28-letniej kobiety. Otolaryngol Pol 1970; 24: 555 556. 21. Triglia JM, Lebreuil G, Lopez JM, Giovanni A, Cannoni M, Pech A. Forme insolite du fibrome naso-pharyngien. A propos d une observation chez une femme de 46 ans. J Fr Otorhinolaryngol 1990, 39: 222 225. 22. Witwicka Z, Knapik-Fijałkowska D. Rzadki przypadek włókniaka młodzieńczego o nietypowej lokalizacji u 15-letniej dziewczyny. Otolaryngol Pol 1965; 19: 411 413. 23. Peloquin L, Klossek JM, Basso-Brussa F, Gougeon JM, Toffel PH, Fontanel JP. A rare case of nasopharyngeal angiofibroma in a pregnant woman. Otolaryngol Head Neck Surg 1997; 117: S111 114. 24. Ewing JA, Shively EH. Angiofibroma: a rare case in an elderly female. Otolaryngol Head Neck Surg 1981; 89: 602 603. 25. Barrios JM, Garcia J, Moreno E. Nasal angiofibroma in a 60 year-old female patient. An Otorrinolaryngol Ibero Am 1983; 10: 327 331. 26. Marcos Garcia M, Pino Rivero V, Pardo Romero G, Trinidad Ruiz G, Pando Pinto JM, Blasco Huelva A. Nasal angiofibroma in a 60-year old female. A clinical case and literature review. Acta Otorrinolaringol Esp 2004; 55: 195 197. 27. Patrocínio JA, Patrocínio LG, Borba BH, Bonatti Bde S, Guimarães AH. Nasopharyngeal angiofibroma in an elderly woman. Am J Otolaryngol 2005; 26:198 200. 28. Szymańska A, Korobowicz E, Gołąbek W. A rare case of nasopharyngeal angiofibroma in an elderly female. Eur Arch Otorhinolaryngol 2006; 263: 657 660. 29. Svoboda DJ, Kirchner F. Utrastructure of nasopharyngeal angiofibromas. Cancer 1966; 19: 1949 1962. 30. Fu YS, Perzin HK. Pathology of the nasal cavity, paranasal sinuses and nasopharynx. W: Fu YS, Wenig BM, Abemayor E, Wenig BL, red. Head and neck pathology with clinical correlations. New York: Churchill Livingstone 2001; s. 137 230. 31. Hardillo JA, Vander Velden LA, Knegt PP. Denker operation is an effective surgical approach in managing juvenile nasopharyngeal angiofibroma. Ann Otol Rhinol Laryngol 2004; 113: 946 50. 32. Mann WJ, Jecker P, Amedee RG. Juvenile angiofibromas: changing surgical concept over the last 20 years. Laryngoscope 2004, 114: 291 293. 33. Tran Ba Huy P, Borsik N, Herman P, Wassef M, Casasco A. Direct intratumoral embolization of juvenile angiofibroma. Am J Otolaryngol 1994; 15: 429 435. 34. Mc Combe A., Lund VJ, Howard DJ. Recurrence in juvenile angiofibroma. Rhinology 1990; 28: 97 102. 35. Petruson K, Rodriquez-Catarino M, Petruson B, Finizia C. Juvenile nasopharyngeal angiofibroma: long-term results in preoperative embolized and non-embolized patients. Acta Otolaryngol 2002; 122: 96 100. Adres autora: Prof. dr hab. med. Marek Łukomski Klinika Laryngologii Onkologicznej I Katedry Otolaryngologii UM w Łodzi Uniwersytecki Szpital Kliniczny nr 1 im. N. Barlickiego ul. Kopcińskiego 22 90-153 Łódź tel./faks (042) 678 57 85 Pracę nadesłano: 25.10.2007 r. 26 Otolaryngologia Polska 2008, LXII, 1