1 Dr hab. Tadeusz M. Ostrowski Instytut Psychologii Stosowanej Wydział Zarządzania i Komunikacji Społecznej Uniwersytet Jagielloński Kraków, 11 czerwca 2018 Recenzja rozprawy doktorskiej pani mgr Karoliny Żbikowskiej PSYCHOSPOŁECZNE FUNKCJONOWANIE KOBIET Z MUTACJĄ GENU BRCA1 I/LUB BRCA2 W pracy doktorskiej Autorka podjęła zagadnienie psychologicznego i społecznego funkcjonowania kobiet z chorobą nowotworową, w organizmie których występuje zmutowany gen BRCA1 i/lub BRCA2 oraz kobiet zdrowych, również ze zmutowanym genem. Poruszony w rozprawie problem ma szereg aspektów: medyczny, ponieważ mówimy o znaczącym czynniku ryzyka nowotworu, jakim jest zmutowany gen BRCA1 i BRCA2; społeczny, zarówno z uwagi na wzrastającą popularność samego badania, jak i na konsekwencje jego wyników w środowisku osoby zagrożonej, egzystencjalny - ponieważ motywuje do pytania o sens życia i o wiodące wartości. Zgodnie z dziedziną i dyscypliną pracy: nauki społeczne, psychologia, w swoich badaniach Autorka podjęła aspekt psychologiczny - radzenia sobie ze świadomością zagrożenia zdrowia i życia w populacji kobiet z wynikiem pozytywnym badania. Praca ma strukturę typową dla prac badawczych. Zawiera rozdziały teoretyczne i empiryczne, z wyraźną przewagą części empirycznej, która zajmują ponad dwa razy więcej stron w porównaniu z teorią (71stron/153 stron). Jak często bywa w pracach o charakterze klinicznym pierwszy rozdział poświęcony jest charakterystyce badanego problemu z perspektywy medycznej. Drugi i trzeci rozdział zawiera koncepcje teoretyczne i dotychczasowe wyniki badań, przedstawione na podstawie literatury. Część empiryczną otwiera rozdział poświęcony metodologii badań, po którym następuje analiza wyników badań własnych, ich dyskusja i wnioski. Rozdział pierwszy rozprawy zatytułowany jest Podstawy teoretyczne badań (s. 11). Autorka opisuje mechanizm mutacji genów BRCA1 i BRCA2, zasady badania genetycznego w kierunku ujawnienia obecności tej mutacji, ryzyka zachorowania w Polsce kobiet z mutacją na
2 nowotwór piersi oraz jajnika, zalecenia dla rodzin osób z mutacją oraz charakterystykę działalności Międzynarodowego Centrum Nowotworów Dziedzicznych w Szczecinie, w którym Autorka wykonała badania własne. Psycholog podejmujący zagadnienia kliniczne zazwyczaj rozpoczyna publikację od aspektu medycznego, co i w tym wypadku jest naturalne. Wątpliwości natomiast budzi tytuł rozdziału, który zapowiada podstawy teoretyczne badań, co dla psychologa oznacza omówienie teorii psychologicznej, na której oparte są badania. Takiej teorii w tym rozdziale nie ma. Spełnia on jednak inną ważną funkcję: upewnia czytelnika w przekonaniu, że zagadnienie podjęte w pracy jest ważne społecznie, ponieważ w praktyce medycznej przeprowadza się coraz więcej badań, celem wykrycia nosicielstwa zmutowanych genów BRCA. Liczba osób, u których wykryto mutację genu BRCA1 rośnie w znaczącym tempie. Występowanie mutacji zwiększa ryzyko występowania nowotworu piersi i jajnika, według różnych źródeł od 15 do 85%. Szacuje się, jak pisze Autorka, że problem dotyczy w Polsce około 100 tys. kobiet i mężczyzn. W tej sytuacji znaczenie naukowe i pragmatyczne podjętych badań wydaje się ewidentne. Rozdział pierwszy jest ważny dla polskiego czytelnika jeszcze w inny sposób, ponieważ Autorka słusznie podkreśla znaczenie Międzynarodowego Centrum Nowotworów Dziedzicznych w Szczecinie, który za sprawą założyciela, profesora Jana Lubińskiego, należy do wiodących w Europie ośrodków zorientowanej genetycznie prewencji chorób nowotworowych. Autorka mogła również bardziej podkreślić znaczenie sukcesów polskiej onkologii w zakresie wykrywania i leczenia nowotworu piersi, ponieważ akurat w tym zakresie należymy do najlepszych w Europie. W rozdziale drugim Autorka przedstawia wyniki dotychczasowych badań w zakresie reakcji kobiet na pozytywny wynik badania obecności mutacji genu BRCA1 i BRCA2. Badania dotyczą trzech podstawowych nurtów: reakcji lęku, poczucia stresu i depresji. Z przeglądu badań wyraźnie wynika, że we wszystkich trzech kategoriach wyniki są niejednoznaczne, a czasem nawet sprzeczne. Gdy w jednych badaniach stwierdzono wzrost lęku, jako reakcję na wiadomość o posiadaniu mutacji genu BRCA1, w innych wręcz przeciwnie, lęk był niższy, jakkolwiek najczęściej, zgodnie z intuicją stwierdzano wyższy poziom lęku u kobiet z mutacją, a zwłaszcza wtedy, gdy doświadczyły śmierci bliskiej krewnej z powodu raka piersi. Autorka słusznie wiąże rozbieżność wyników z zastosowaniem różnej metodologii i procedury. Badania różnią się liczebnością grup oraz czasem, jaki upłynął pomiędzy otrzymaniem diagnozy a badaniem. Wyniki również są niejednoznaczne w zakresie poczucia stresu i depresji. Rozdział drugi
3 dostarcza czytelnikowi szeregu interesujących wyników, ale przede wszystkim ponownie upewnia go w przekonaniu, że podjęcie badań własnych jest uzasadnione naukowo i może znaleźć przełożenie na praktykę psychologiczną. Co więcej, że badania własne Autorki mają charakter pionierski w warunkach polskich. Dopiero jednak w trzecim rozdziale Autorka daje się poznać, jako psycholog dobrze zorientowany w podstawach teoretycznych obszaru, który eksploruje badawczo, dlatego ten właśnie rozdział można było zatytułować - Podstawy teoretyczne badań. Autorka przybliża czytelnikowi wszystkie zastosowane w badaniach pojęcia teoretyczne w trzech podrozdziałach. Pierwszy dotyczy procesu adaptacji do choroby i zawiera głównie obszernie opisaną teorię społeczno-poznawczej tranzycji w ujęciu Jamesa Brennana. Drugi podrozdział zawiera charakterystykę zmiennych indywidualnych o charakterze dyspozycji, do których Autorka zalicza: stan zdrowia, lęk, rozumiany jako cecha, prężność, poczucie własnej skuteczności oraz represyjność. Trzeci podrozdział dotyczy, jak pisze Autorka: Zmiennych związanych z efektem oddziaływania bezpośredniego, do których zaliczono: psychologiczną teorię stresu, koncepcję lęku, rozumianego jako stan, funkcjonowanie seksualne oraz styl życia. Przedstawiając teorię stresu (s. 70) Autorka powinna była uwzględnić obok funkcji radzenia sobie - instrumentalnej oraz zorientowanej na emocje, wyróżnioną w literaturze trzecią formę radzenia sobie, a mianowicie: radzenie sobie skoncentrowane na unikaniu (Heszen, 2013). Kolejne rozdziały pracy dotyczą badań własnych. W modelu teoretycznym badań (s. 79) Autorka przedstawia zmienne niezależne, wyjaśniające, o charakterze medycznym, zmienne zależne, wyjaśniane, psychologiczne oraz zmienne pośredniczące, o charakterze klinicznym i demograficznym. Do zmiennych niezależnych należą: występowanie mutacji genu BRCA1 oraz choroby nowotworowej. Kombinacja tych kryteriów pozwoliła wyodrębnić trzy grupy badane: bez mutacji genu BRCA1 i bez nowotworu, następnie z mutacją genu i bez nowotworu oraz grupy kobiet z mutacją genu, chorych na nowotwór. Zmienne zależne zostały podzielone na dyspozycje indywidualne i zmienne o charakterze sytuacyjno-behawioralnym, zgodnie z opisem, przedstawionym w rozdziale trzecim. Kierunek badań wyznaczają dwa cele badawcze. Pierwszy z nich, to sprawdzenie różnic w zakresie zmiennych wyjaśnianych pomiędzy grupą z mutacją genu, bez choroby nowotworowej a grupą z mutacją genu, chorych na nowotwór. Drugi cel to sprawdzenie
4 współzależności pomiędzy badanymi zmiennymi. Przedstawione cele przybierają następnie postać ośmiu pytań badawczych oraz ośmiu hipotez, starannie uzasadnionych. Zdziwienie może budzić fakt, że podstawowa inspiracja do przeprowadzenia badań, a także cały wywód teoretyczny dotyczy tego, jak kobiety, z reguły dość młode, radzą sobie z ciężarem informacji o tym, że w ich organizmie stwierdzono występowanie mutacji genu BRCA1 lub BRCA2, co odnosi się zarówno do ich przeszłości, ponieważ najczęściej odziedziczyły mutację, jak też stanowi poważne zagrożenie dla ich potomstwa. Odpowiedź na to pytanie wymaga porównania wyników grupy kobiet z diagnozą pozytywną o nosicielstwie mutacji, z kobietami, które otrzymały diagnozę negatywną. Jednakże sformułowanie celów badania, jak i całe postępowania badawcze stawia ten problem na drugim planie, na korzyść porównania kobiet z mutacją bez nowotworu i z mutacją oraz rozwiniętą już chorobą nowotworową. Badania własne Autorki objęły właśnie takie dwie grupy: 64 kobiety zdrowe, ze stwierdzoną mutacją genu BRCA1 oraz 39 kobiet z mutacją, chorych na nowotwór. Zagadnienie porównania kobiet zdrowych, z mutacją oraz bez mutacji występuje w pracy również, ale w tym wypadku Autorka zaufała normom zastosowanych metod, nie prowadząc badań własnych. Nasuwają się tu uwagi dotyczące doboru grupy. Po pierwsze Autorka, prowadząc badania w tak znaczącym dla onkologii prewencyjnej ośrodku, jak Centrum w Szczecinie mogła zapewne wylosować dwie grupy zdrowych kobiet z rozpoznaniem mutacji genu i bez mutacji, spośród wielu osób, badanych corocznie w tej placówce. Po drugie, grupy są stosunkowo mało liczne, co spowodowało, że gdy Autorka dzieli je pod względem różnych istotnych kryteriów, takich jak wiek, czy wykształcenie, otrzymuje podgrupy o skromnej liczebności po kilka, czy kilkanaście osób. Wylosowanie dwu licznych grup (przykładowo: liczących około 150 osób każda) pozwoliłoby uzyskać dane dużo bardziej wiarygodne, w stosunku do wyników porównania 64 zdrowych kobiet z grupami normatywnymi. Badanie poszło jednak w innym kierunku, to znaczy grupy kobiet zdrowych z nosicielstwem zmutowanego genu i grupy kobiet z chorobą nowotworową. Warto uświadomić sobie, że w tym porównaniu fakt występowania w organizmie kobiety zmutowanego genu, przestaje być istotny, traci znaczenie zmiennej niezależnej. Badania i cała analiza zmienia optykę z prewencyjnej: porównanie kobiet zdrowych zagrożonych chorobą i niezagrożonych, na kliniczną, w której kryterium różnicującym staje się występowanie choroby nowotworowej. W gruncie rzeczy mamy więc do czynienia z badaniami o funkcjonowaniu psychospołecznym kobiet chorych na nowotwór, a dopiero w drugim planie - zdrowych,
5 zagrożonych nowotworem. W tej sytuacji tytuł pracy: Psychospołeczne funkcjonowanie kobiet z mutacją genu BRCA1 i/lub BRCA2 jest mylący i należało go przeformułować, na przykład w taki sposób: Psychospołeczne funkcjonowanie kobiet z mutacją genu BRCA1 i/lub BRCA2. Badania porównawcze osób chorych na nowotwór i zdrowych. Aby dokończyć kwestii doboru badanych, warto zwrócić uwagę na sposób wykorzystania przez Autorkę metody kontrolnej, w postaci Skali Aprobaty Społecznej, opracowanej przez Pawła Izdebskiego i Martynę Kotyśko. Wprowadzenie kontroli zmiennej aprobaty społecznej jest konieczne w badaniach za pomocą metod samoopisowych, jakkolwiek często autorzy ten wymóg lekceważą. Wyniki skali kontrolnej można wykorzystać, jako kryterium eliminacji badanych, którzy ujawniają szczególnie silną potrzebę aprobaty społecznej, ponieważ jest wysoce prawdopodobne, że ich wyniki będą zafałszowane. Autorka nie wspomina o redukcji grup, z czego należy wnosić, że wykorzystała wszystkie uzyskane od badanych materiały. Prawdopodobnie dlatego w tabelach korelacji zmiennych od 48 do 51 często występuje istotna korelacja, pomiędzy zmiennymi merytorycznymi, a skalą kontrolną, co oznacza, że na uzyskane wyniki miała wpływ potrzeba pokazania się w dobrym świetle. Brak eliminacji badanych z wysokim wynikiem w skali aprobaty społecznej mógł też mieć znaczenie w procesie weryfikacji hipotez, z których dwie pierwsze, dotyczące różnic pomiędzy kobietami zdrowymi z rozpoznaną mutacją genu BRCA1 oraz pacjentkami z mutacją genu i chorobą nowotworową nie zostały potwierdzone. Wystąpiły natomiast istotne różnice w zakresie cech demograficznych (hipoteza trzecia i czwarta), rozpatrywane jednak już w badanej grupie traktowanej jako całość. Stosunkowo najwięcej istotnych różnic uzyskano w weryfikacji hipotezy piątej i szóstej, które dotyczyły porównania wyników zdrowych kobiet z mutacją oraz grup normalizacyjnych. Autorka, jakby na wszelki wypadek, dodała do tych porównań także grupę kliniczną - pacjentek z nowotworem i mutacją, co nie zwiększyło przejrzystości analizy. W hipotezie piątej i szóstej wykorzystano więc wyniki badań własnych oraz normy, opublikowane przez autorów zastosowanych kwestionariuszy. Autorka pracy nie przedstawia informacji o przeliczonych wynikach swoich badanych, stwierdza natomiast, że w świetle norm kobiety zdrowe ze zmutowanym genem uzyskały wyższe wyniki w zakresie prężności, liczonej jako wynik ogólny, ale także jej wszystkich komponentów, za wyjątkiem Otwartości na nowe doświadczenia i poczucia humoru, które było niższe w grupie badanej. Podobne wyniki mają kobiety chore na
6 nowotwór, co nie dziwi, ponieważ pomiędzy grupami badanymi nie stwierdzono różnic. Kierunek różnic na niekorzyść normy, może dziwić, jednakże Autorka, interpretując ten wynik słusznie jak się wydaje stwierdza, że osoby z mutacją, a tym bardziej z nowotworem doświadczają wielu problemów, które mogą rozwijać poczucie prężności. Autorka wykazała także różnice w wynikach kwestionariusza GHQ oraz wyższe poczucie własnej skuteczności w obydwu grupach z mutacją w porównaniu z normą, co wyjaśnia podobnym mechanizmem, jak wyższy poziom prężności. Duża liczba zależności występuje również w wynikach, dotyczących hipotezy siódmej o współzależności pomiędzy badanymi zmiennymi w obydwu grupach z mutacją. W tej właśnie analizie ujawniły się omówione już w recenzji zależności pomiędzy zmiennymi merytorycznymi i kontrolnymi. Podobnych zależności dotyczy również hipoteza ósma, w której Autorka sprawdza, czy zmienne wyjaśniane mogą być dla siebie wzajemnie predyktorami (s. 193). Do obliczenia regresji włączono zmienne kontrolne. W rezultacie w zbiorze predyktorów różnych zmiennych, między innymi prężności psychicznej obok poczucia własnej skuteczności występuje zmienna kontrolna: oszukiwanie samego siebie, ze współczynnikiem 0,22; co oznacza, że wyniki prężności są kształtowane przez potrzebę aprobaty społecznej. Wyeliminowanie z grup badanych osób o wysokich wynikach w skalach kontrolnych pozwoliłoby prawdopodobnie uniknąć podobnych problemów. W obszernym rozdziale, dotyczącym interpretacji wyników badań własnych Autorka przedstawia swoje własne, najczęściej słuszne wyjaśnienia otrzymanych, licznych wyników. Na próżno jednak czytelnik szuka w tym rozdziale nawiązania do klarownie opisanych podstaw teoretycznych badań, a szczególnie teorii społeczno-poznawczej tranzycji w ujęciu Jamesa Brennana. Zastosowanie wielu metod, tak jak to ma miejsce w recenzowanej pracy wprowadza eklektyzm teoretyczny, gdyż każda z metod nawiązuje do innej teorii. Jest to nieuniknione w badaniach tak szeroko zaprojektowanych, jak badania własne Autorki, jednakże wyjściem z sytuacji jest wskazanie wiodącej teorii, do której będzie można odwołać się w interpretacji wyników. Taką funkcję, ze względu na charakter społeczno-poznawczy i swoją ogólność może w badaniach Autorki pełnić teoria Brennana. Wszakże wysokie wyniki w zakresie prężności psychicznej i poczucia własnej skuteczności kobiet z mutacją genu i z chorobą nowotworową mogą pośrednio wskazywać na mechanizm tranzycji dodatniej.
7 Na zakończenie warto dodać, że literatura cytowana przez Autorkę jest bogata i wszechstronna, nie znalazłem w niej jednak ważnej pracy polskiej, dotyczącej stresu, autorstwa Ireny Heszen. Podsumowując chcę podkreślić zalety recenzowanej pracy, do których należy: - podjęcie badań w zakresie problemu, którego znaczenie medyczne, psychologiczne i społeczne wzrasta z roku na rok, wraz z rosnąca liczbą osób badanych przez ośrodki onkologii prewencyjnej, - pionierski charakter badań tej problematyki w Polsce, - staranne przygotowanie podstaw teoretycznych badań i modelu badań, - szeroki zakres badanych zmiennych psychologicznych, demograficznych i społecznych, - umiejętność przełożenia wyników badań empirycznych na praktykę psychologiczną, co ujawniło się we wnioskach aplikacyjnych z badań. - obszerne piśmiennictwo Przedstawione w recenzji uwagi krytyczne przedstawiam w formie zaleceń, które mogą być przydatne w planowaniu dalszych działań badawczych Autorki: - klarowne sformułowanie celu badań i jego konsekwentna realizacja, - zastosowanie losowego doboru grupy, który jak się wydaje jest w tym wypadku osiągalny, biorąc pod uwagę rosnącą liczbę osób diagnozowanych w Centrum Uniwersytetu Pomorskiego i w innych podobnych placówkach, - zachowanie liczebności porównywanych grup na takim poziomie, który umożliwi racjonalne analizy w ewentualnych podgrupach, - adekwatne zastosowanie skali potrzeby aprobaty społecznej, - umiejętne wykorzystania własnej wiedzy psychologicznej na etapie interpretowania wyników badań W sumie, przedstawiona rozprawa doktorska, ze względu na jej rozmach badawczy, ogromną liczbę analiz i porównań pozwala z optymizmem patrzyć na perspektywę dalszego rozwoju naukowego Autorki, która mając stopień doktora będzie mogła z większą swobodą i charakterystyczną dla siebie pracowitością kontynuować rozpoczętą pracę naukową, a wiedzę i umiejętności badawcze może i powinna nadal rozwijać w swej pracy zawodowej.
8 W konkluzji stwierdzam, że recenzowana rozprawa doktorska zawiera oryginalne rozwiązanie problemu naukowego, wskazuje na dużą wiedzę teoretyczną Autorki i umiejętność samodzielnego prowadzenia badań naukowych. W związku z powyższym wnioskuję o dopuszczenie pani mgr Karoliny Żbikowskiej do dalszych etapów przewodu doktorskiego i dopuszczenie Kandydatki do publicznej obrony pracy w dziedzinie nauk społecznych, dyscyplinie - psychologia. dr hab. Tadeusz M. Ostrowski Literatura cytowana: Heszen, I. (2013). Psychologia stresu. Warszawa: Wydawnictwo Naukowe PWN.