Gruźlicze zapalenie ucha środkowego opis przypadku

- - - - - Gruźlicze zapalenie ucha środkowego opis przypadku Tuberculous otitis media - case presentation Wkład autorów: A projekt badań B wykonanie badań C analiza statystyczna D interpretacja danych E przygotowanie manuskryptu F przegląd piśmiennictwa Małgorzata Czesak BDEF, Jacek Sokołowski DEF, Robert Bartoszewicz DF, Kazimierz Niemczyk AD Katedra i Klinika Otolaryngologii Warszawskiego Uniwersytetu Medycznego. Kierownik: prof. dr hab. med. Kazimierz Niemczyk Article history: Received: 06.08.2015 Accepted: 07.09.2015 Published: 30.09.2015 STRESZCZENIE: W niniejszej pracy opisujemy przypadek 31-letniej kobiety z diagnozą wysiękowego zapalenia ucha środkowego, objawiającego się bólem ucha, uczuciem wypełnienia ucha oraz utratą słuchu. Paracenteza nie przyniosła poprawy. Z powody porażenia nerwu twarzowego w późniejszym etapie choroby pacjentka miała wykonaną dekompresję nerwu twarzowego z przejściowym ustąpieniem objawów. Zabieg był powikłany zawrotami głowy i tożstronną głuchotą, natomiast nawrót porażenia nerwu twarzowego wystąpił miesiąc po operacji. Ponadto za małżowiną uszną rozwinęła się ziarnina. Wykonano operację radykalną pobierając próbki do badań histopatologicznych. Ostatecznie rozpoznano gruźlicę uszną. Pacjentka otrzymała leczenie przeciwgruźlicze przez 9 miesięcy. Pomimo zastosowanego leczenia za płatkiem ucha rozwinęły się przetoka i ziarnina, które wymagały obliteracji ucha środkowego. Podsumowując, opisano problemy diagnostyczne i metody leczenia gruźlicy w otorynolaryngologii. SŁOWA KLUCZOWE: gruźlica, zapalenie ucha środkowego ABSTRACT: KEYWORDS: WSTĘP We report a case of a 31-year-old woman diagnosed with otitis media with effusion who presented with otalgia, ear fullness and hearing loss. Paracentesis yielded no improvement. Because of facial nerve paralysis, which occurred in the latter course of disease, the patient underwent facial nerve decompression, with temporary resolution of the condition. After surgery the woman developed vertigo and unilateral deafness and one month after the operation the patient experienced the recurrence of facial paralysis. There also appeared granulation behind the auricle. Radical operation was performed, and histopathological samples were harvested for analysis. Eventually, aural tuberculosis was diagnosed. The patient received antitubercular treatment for 9 months. Despite treatment fistula and granulation developed behind the earlobe, which required middle ear obliteration. Summarizing, diagnostic problems and methods of tuberculosis treatment in the otorhinolaryngological setting are discussed. tuberculosis, otitis media Gruźlica jest przewlekłą chorobą zakaźną wywołaną przez aerobowe bakterie Gram-dodatnie z grupy prątków. Występuje głównie w krajach Trzeciego Świata u osób o niskim statusie społeczno- ekonomicznym, natomiast w krajach wysoko rozwiniętych najczęściej dotyczy osób z upośledzoną odpornością [1]. Mycobacterium tuberculosis, wywołujące gruźlicę, mogą atakować różne narządy, przede wszystkim płuca, znacznie rzadziej obserwuje się je w obrębie głowy i szyi. Gruźlicze zapalenie ucha środkowego jest jedną z najrzadszych form gruźlicy pozapłucnej [2] i stanowi od 0,05% do 0,9% przyczyn przewlekłego zapalenia ucha środkowego [2 5]. Do zakażenia ucha środkowego u osób dorosłych dochodzi poprzez naczynia krwionośne z narządów odległych oraz 16 DOI: 10.5604/20845308.1168509

- - - - - naczynia limfatyczne, bezpośrednio poprzez trąbkę słuchową lub ubytek w błonie bębenkowej [1, 5]. U noworodków przez łożysko albo przy przejściu przez kanał rodny podczas porodu [5]. Objawy gruźliczego zapalenia ucha środkowego (GZUŚ) są mało specyficzne. Do klasycznej triady objawów zalicza się bezbolesny wyciek z ucha, porażenie nerwu twarzowego oraz mnogie perforacje błony bębenkowej [4, 6]. U ponad 90% chorych obecny jest niedosłuch przewodzeniowy, mieszany lub odbiorczy, a także otalgia [4]. Objawom tym towarzyszyć może limfadenopatia szyjna, przed- i zauszna [7 9]. Późno postawiona diagnoza może doprowadzić do wystąpienia powikłań takich jak: obwodowe porażenie nerwu twarzowego, przetoka zauszna, zapalenie błędnika, zapalenie opon mózgowo-rdzeniowych, gruźlicze zapalenie piramidy kości skroniowej, ropień mózgu lub ostre zapalenie wyrostka sutkowatego [2, 8]. W pracy przedstawiono rzadki przypadek gruźliczego zapalenia ucha środkowego u dorosłej pacjentki, u której zastosowano leczenie zachowawcze oraz operacyjne. OPIS PRZYPADKU Do Kliniki Otolaryngologii Warszawskiego Uniwersytetu Medycznego została przyjęta 31-letnia kobieta z rozpoznaniem gruźliczego zapalenia ucha środkowego lewego, niedowładem nerwu twarzowego po stronie lewej, stanem po operacji radykalnej i przetoką zauszną. Pacjentka była leczona wcześniej zachowawczo i operacyjnie w innym ośrodku klinicznym w Polsce. Na podstawie relacji chorej oraz po prześledzeniu dokumentacji dotychczasowego leczenia ustalono, że pacjentka po raz pierwszy zgłosiła się do laryngologa z powodu bólu ucha lewego wraz z uczuciem przytkania. W oparciu o występujące objawy rozpoznano wysiękowe zapalenie ucha środkowego, zastosowano anemizację błony śluzowej trąbki Eustachiusza. Jednak pomimo zastosowanego leczenia zachowawczego dolegliwości bólowe narastały, dlatego zdecydowano o wykonaniu paracentezy. Po nacięciu błony bębenkowej odessano treść surowiczą, co więcej zauważono w jamie bębenkowej ziarninę. Dolegliwości bólowe ustąpiły, pozostał jedynie niedosłuch przewodzeniowy. Stopniowo pogarszał się słuch w uchu lewym, a mniej więcej miesiąc później u pacjentki wystąpił tożstronny niedowład nerwu twarzowego. Pacjentka została zakwalifikowana do leczenia operacyjnego wykonano dekompresję nerwu twarzowego. Po zabiegu niedowład nerwu twarzowego ustąpił, natomiast pojawiła się głuchota Ryc. 1. CT kości skroniowych. 1. Dehiscencja na kanale nerwu twarzowego 2. Kanał Fallopiusza 3 1 Ryc. 2. Widok śródoperacyjny po zespoleniu nerwu twarzowego. 1. Proksymalna część przeszczepu 2. Promontorium 3. Dystalna część przeszczepu lewostronna oraz silne zawroty głowy. W badaniu histopatologicznym ziarniny pobranej podczas operacji stwierdzono martwiaki. Po 4 tygodniach u pacjentki powrócił niedowład nerwu twarzowego lewego, a za małżowiną uszną po tej samej stronie stwierdzono zmianę guzowatą. Rezonans magnetyczny głowy z podaniem środka kontrastowego wykazał patologiczne masy w jamie bębenkowej i w obrębie komórek wyrostka sutkowatego lewej kości skroniowej, które ulegały wzmocnieniu pokontrastowemu. W zakresie nerwu VII oraz VIII nie uwidoczniono patologicznych sygnałów. W związku z narastającym niedowładem nerwu twarzowego i nieskutecznością leczenia zachowawczego wykonano operację radykalną ucha lewego. W obserwacji pooperacyjnej u chorej stwierdzono ropną ziarninę w okolicy rany oraz bolesność uciskową w okolicy wyrostka sutkowatego. Dodatni wynik testu QuantiFeronu oraz posiewu z jamy bębenkowej pozwolił na rozpoznanie przewlekłego gruźliczego zapalenia ucha środkowego. W wykonanej 2 miesiące po operacji ucha lewego tomografii komputerowej kości skroniowej stwierdzono 2 2 1 POLSKI PRZEGLĄD OTORYNOLARYNGOLOGICZNY, TOM 4, NR 3 (2015), s. 16-20 17

- - - - - zupełnie bezpowietrzne komórki wyrostka sutkowatego, jak i całej kości skroniowej, kalafiorowate masy wypełniające ubytek pooperacyjny, przewód słuchowy zewnętrzny, wgłębiające się w ubytek pooperacyjny od strony ucha środkowego i wyrostka sutkowatego. W kanale nerwu twarzowego oraz kanałach półkolistych nie wykazano ewidentnych patologii, jedynie w części przyokienkowej kanału nerwu twarzowego obecna była ziarnina zapalna. Od września 2013 r. do końca maja 2014 r. pacjentka otrzymała pełen cykl leczenia przeciwgruźliczego zgodnie z otrzymanym antybiogramem. Po zakończonej terapii uzyskano negatywne testy na obecność Mycobacterium tuberculosis (badanie histopatologiczne oraz wymaz). W posiewie z ucha środkowego wyhodowano Pseudomonas aeruginosa, który został leczony zgodnie z antybiogramem oraz autoszczepionką podawaną od lipca do września 2014 r. Obserwowano w tym czasie narastanie krwawiącej ziarniny, destrukcję kości oraz ropienie rany pooperacyjnej. W badaniu histopatologicznym ziarniny z jamy pooperacyjnej z listopada 2014 r. stwierdzono wycinki błony śluzowej pokryte nabłonkiem płaskim rogowaciejącym z przewlekłym ropnym naciekiem zapalnym i pojedynczymi komórkami olbrzymimi wielojądrzastymi wraz z masami martwiczymi. W momencie przyjęcia pacjentki do Kliniki Otolaryngologii Warszawskiego Uniwersytetu Medycznego chora zgłaszała dolegliwości bólowe ze strony ucha lewego oraz zawroty głowy. W badaniu otoskopowym zaobserwowano, że część małżowiny usznej i szerokiego przewodu słuchowego zewnętrznego pokryta była gencjaną, natomiast za małżowiną uszną znajdowała się przetoka z wydzieliną ropną. U chorej stwierdzono całkowite porażenie nerwu twarzowego po stronie lewej, ocenione na VI stopień w skali House`a- -Brackmanna. W wykonanej audiometrii tonalnej wykazano całkowitą głuchotę ucha lewego, a w audiometrii impedancyjnej brak odruchów Contra z mięśnia strzemiączkowego przy stymulacji ucha prawego. RTG klatki piersiowej nie ujawniło żadnych nieprawidłowości. Ze względu na obraz kliniczny, jak również zaawansowanie zmian, zdecydowano o przeprowadzeniu całkowitej petrosektomii z obliteracją ucha środkowego i zamknięciem przetoki zausznej. W trakcie operacji stwierdzono rozległą ziarninę wypełniającą w całości jamę po poprzednich operacjach, uwidoczniono zniesiony kanał półkolisty boczny. W trakcie identyfikacji nerwu twarzowego od strony części sutkowej zauważono przerwanie jego ciągłości na granicy z częścią bębenkową. Oczyszczono jamę bębenkową z ziarniny oraz wykonano labiryntektomię, dochodząc aż do przewodu słuchowego wewnętrznego. Ubytek nerwu twarzowego zrekonstruowano przeszczepem kablowym długości ok. 5 cm z nerwu usznego wielkiego. Miejsca zespolenia zaopatrzono powięzią mięśnia skroniowego, a jamę operacyjną wypełniono autogenną tkanką tłuszczową. Po operacji ustąpił ból uch lewego oraz zawroty głowy. Przebieg gojenia był niepowikłany, a w 7 dobie po zabiegu pacjentka w stanie ogólnym dobrym została wypisana do domu. W badaniu histopatologicznym ziarninę z ucha środkowego i wewnętrznego opisano jako fragmenty tkanek miękkich z ogniskowo obfitymi naciekami zapalnymi i ogniskami martwicy. W obserwacji pooperacyjnej uzyskano stopniowy powrót czynności nerwu twarzowego. DYSKUSJA Przewlekłe gruźlicze zapalenie ucha środkowego jest schorzeniem trudnym do rozpoznania ze względu małą częstość występowania oraz możliwą nieobecność objawów typowych dla tej choroby [10]. Klasyczna triada z wyciekiem ropnym z ucha przy braku dolegliwości bólowych, mnogimi perforacjami błony bębenkowej i niedowładem nerwu twarzowego [7, 11] występuje rzadko. Podobnie w trakcie zabiegu operacyjnego rzadko rozpoznawana jest charakterystyczna dla zapalenia gruźliczego blada ziarnina i nekrotyczna tkanka. W opisywanym przypadku u pacjentki wystąpił niedowład nerwu twarzowego z wyciekiem ropnym. Śródoperacyjnie nie stwierdzono typowej tkanki nekrotycznej, zwracało jednak uwagę uszkodzenie kanału półkolistego bocznego oraz przerwanie ciągłości nerwu twarzowego. Wyciek ropny z ucha jest najbardziej stałym objawem gruźliczego zapalenia ucha środkowego [2], natomiast występowanie bólu ucha jest zmienne (wg niektórych autorów dotyczy do 30% zakażeń) [12, 13]. U opisywanej chorej występował początkowo bezwonny wyciek z ucha, który w trakcie terapii, po nadkażeniu Pseudomonas aeruginosa stał się cuchnący. W badaniu otoskopowym w przebiegu GZUŚ rzadko można zaobserwować mnogie perforacje błony bębenkowej. Wynikać to może z tendencji do szybkiego łączenia się drobnych perforacji w pojedyncze, ale duże [14]. U diagnozowanej pacjentki we wstępnej fazie choroby nie stwierdzono przedziurawienia błony bębenkowej, dopiero w trakcie obserwacji wstąpiła pojedyncza centralna perforacja. Porażenie nerwu twarzowego występuje u około 20% pacjentów z GZUŚ [7], częściej u dzieci. Kiedy niedowład nerwu twarzowego stwierdza się u chorego z przewlekłym zapaleniem ucha środkowego bez perlaka, należy podejrzewać gruźlicze zapalenie ucha środkowego. W trakcie zabiegu 18

- - - - - operacyjnego u pacjentów z zapaleniem gruźliczym może występować miejscowe zniesienie kanału Fallopiusza. Niedosłuch u pacjentów z GZUŚ ze względu na płyn w jamie bębenkowej oraz zniszczenie lub unieruchomienie przez ziarninę łańcucha kosteczek słuchowych jest początkowo przewodzeniowy. Komponenta odbiorcza niedosłuchu występuje po zniszczeniu otoczki kostnej i błoniastej błędnika, co prawdopodobnie wystąpiło w opisywanym przypadku pacjentki, i doprowadziło do całkowitej głuchoty. Ziarnina i twory polipowate mogą występować w GZUŚ, a część autorów uważa ziarninę za charakterystyczny objaw tego zapalenia, w szczególności kiedy dołącza do niej martwica tkankowa. U 50% chorych z gruźliczym zapaleniem ucha środkowego występują zmiany radiologiczne w przeglądowym RTG klatki piersiowej [2]. Ale szereg prac potwierdza całkowity brak szerzenia się procesu chorobowego na inne narządy. Pierwszym krokiem do postawienia rozpoznania gruźliczego zapalenia ucha środkowego jest wysoki wskaźnik ryzyka wystąpienia tego schorzenia [2]. O GZUŚ może świadczyć: występowanie gruźlicy w rodzinie, dodatni wynik wywiadu w aspekcie kontaktu z pacjentem cierpiącym na tę chorobę, obecność charakterystycznych zmian w przeglądowym zdjęciu rentgenowskim klatki piersiowej, istnienie niereagującego na leczenie wycieku z ucha środkowego [15]. Podejrzenie gruźliczego zapalenia ucha środkowego powinna nasuwać śródoperacyjna obecność bladej ziarni- Piśmiennictwo ny, brak obecności perlaka przy występowaniu niedowładu nerwu twarzowego. Wstępne rozpoznanie GZUŚ postawić można w oparciu o badanie histopatologiczne pobranego wycinka [16]. Diagnoza ostateczna zostaje postawiona po uzyskaniu wyniku posiewu, który jednak przy niewielkiej ilości patogenu może być badaniem mało czułym. Na pierwszy plan wysuwają się wtedy metody in vitro reakcji komórek krwi (wydzielających INF-Ύ) na antygeny peptydowe powiązane z Mycobacterium tuberculosis. Leczenie gruźliczego zapalenia ucha środkowego polega przede wszystkim na antybiotykoterapii. Postępowanie chirurgiczne jest zarezerwowane dla leczenia powikłań, usuwaniu martwaków, oraz operacji eksploratywnych służących do postawienia diagnozy. U pacjentki ze względu na obraz śródoperacyjny oraz nieskuteczność poprzedniego leczenia zdecydowano o zastosowaniu petrosektomii bocznej z rekonstrukcją nerwu twarzowego [17]. WNIOSKI Gruźlicze zapalenie ucha środkowego jest schorzeniem trudnym do rozpoznania. Zazwyczaj leczenie chirurgiczne wyprzedza diagnozę i wynika z próby leczenia przewlekłego zapalenia ucha środkowego lub zapalenia ucha środkowego powikłanego niedowładem nerwu twarzowego. Podejrzenie wystąpienia tego schorzenia powinno być przyczyną przyspieszonej diagnostyki w kierunku GZUŚ, skutecznego leczenia zachowawczego i uniknięcia możliwych powikłań. 1. Kuczkowski J., Biernat W., Tretiakow D.: Gruźlicze zapalenie ucha środkowego. Ann Acad Med Gedan 2013; 43: 125 133. 2. Vaamonde P., Castro C., Garcia-Soto N. et al.: Tuberculous otitis media: a significant diagnostic challenge. Otolaryngol Head Neck Surg 2004; 130: 759 766. 3. Ma K.H., Tang P.S., Chan K.W.: Aural tuberculosis. Am J Otol 1990; 11:174 177. 4. Sens P.M., Almeida C.I., Valle L.O. et al.: Tuberculosis of the ear, a professional disease? Braz J Otorhinolaryngol 2008; 74: 621 627. 5. Nicolau Y., Northrop C., Eavey R.: Tuberculous otitis in infants: temporal bone histopathology and clinical extrapolation. Otol Neurotol 2006; 27: 667 671. 6. Quaranta N., Petrone P., Michailidou A.et al.: Tuberculous otitis media with facial paralysis: a clinical and microbiological diagnosis-a case report. Case Rep Infect Dis 2011; 2011: 932608. 7. Vital V., Printza A., Zaraboukas T.: Tuberculous otitis media: a difficult diagnosis and report of four cases. Pathol Res Pract 2002; 198: 31 35. 8. Greenfield B.J., Selesnick S.H., Fisher L. et al.: Aural tuberculosis. Am J Otol 1995; 16: 175 182. 9. Singh B.: Role of surgery in tuberculous mastoiditis. J Laryngol Otol 1991; 105: 907 915. 10. Bhalla R.K., Jones T.M., Rothburn M.M., Swift A.C.: Tuberculous otitis media a diagnostic dilemma. Auris Nasus Larynx 2001; 28: 241 243. 11. Sierra C., Fortun J., Barros C. et al.: Extra-laryngeal head and neck tuberculosis. Clin Microbiol Infect 2000; 6: 644 648. 12. Yaniv E., Traub P., Conradie R.: Middle ear tuberculosis a series of 24 patients. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 1986; 12: 59 63. POLSKI PRZEGLĄD OTORYNOLARYNGOLOGICZNY, TOM 4, NR 3 (2015), s. 16-20 19

- - - - - 13. Windle-Taylor P.C., Bailey C.M.: Tuberculous otitis media: a series of 22 patients. Laryngoscope 1980; 90: 1039 1044. 14. Niemczyk K.: Otolaryngologia praktyczna. 2005. 15. Odetoyinbo O.: Early diagnosis of tuberculous otitis media. J Laryngol Otol 1988; 102: 133 135. 16. Skolnik P.R., Nadol J.B. Jr., Baker A.S.: Tuberculosis of the middle ear: review of the literature with an instructive case report. Rev Infect Dis 1986; 8: 403 410. 17. Bartoszewicz R, Niemczyk K, Morawski K, Bruzgielewicz A, Sokołowski J.: Zastosowanie petrosektomii bocznej w patologii ucha i kości skroniowej; Otolaryngol Pol, 2010; 64(7):81-86 Word count: 1810 Tables: Figures: 2 References: 17 Access the article online: DOI: 10.5604/20845308.1168509 Full-text PDF: www.otorhinolaryngologypl.com/fulltxt.php?icid=1168509 Corresponding author: Małgorzata Czesak: Katedra i Klinika Otolaryngologii Warszawskiego Uniwersytetu Medycznego, Warszawa, ul. Banacha 1a, 02-097 Warszawa, tel.: +48 22 599 25 05, e-mail: malgosiacz@poczta.onet.pl Copyright 2015 Polish Society of Otorhinolaryngologists Head and Neck Surgeons. Published by Index Copernicus Sp. z o.o. All rights reserved Competing interests: The authors declare that they have no competing interests. Cite this article as: Czesak M., Sokołowski J., Bartoszewicz R., Niemczyk K.: Tuberculous otitis media - case presentation. Pol Otorhino Rev 2015; 4(3): 16-19 20