Endokrynologia Pediatryczna Pediatric Endocrinology

Transkrypt

1 Vol. 6/2007 Nr 2(19) Endokrynologia Pediatryczna Pediatric Endocrinology Ostre ropne zapalenie tarczycy w przebiegu promienicy szyjno-twarzowej opis przypadku Acute Suppurative Tyroiditis in the Course of Cervicofacial Actinomycosis the Case Report 1 Katarzyna Ziora, 1 Gabriela Geisler, 1 Joanna Oświęcimska, 2 Wojciech Zajęcki, 3 Tomasz Legaszewski, 3 Ewa Kluczewska, 1 Anna Pikiewicz-Koch, 1 Antoni Dyduch 1 Katedra i Klinika Pediatrii, Oddział Endokrynologii Dziecięcej ŚAM Zabrze 2 Katedra i Zakład Patomorfologii ŚAM Zabrze 3 Katedra i Zakład Radiologii i Radiodiagnostyki SK 1 w Zabrzu ŚAM Adres do korespondencji: dr n. med. Katarzyna Ziora, Katedra i Klinika Pediatrii, Oddział Endokrynologii Dziecięcej, ul. 3 Maja 13/15, Zabrze , tel. (0-32) , fax (0-32) , endo_dz_zabrze@wp.pl Słowa kluczowe: ostre ropne zapalenie tarczycy, promienica szyjno-twarzowa, dzieci Key words: acute suppurative thyroiditis, cervicofacial actinomycosis, children STRESZCZENIE/ABSTRACT Ostre zapalenia tarczycy są spotykane niezwykle rzadko, co wynika z dużej oporności gruczołu tarczowego na czynniki szkodliwe. Pomimo obserwowanych niejednokrotnie dużych zmian morfologicznych tarczycy w tych przypadkach, zwykle czynność gruczołu jest prawidłowa. Etiologia może być bakteryjna, wirusowa, grzybicza, pourazowa, popromienna. Przyczyną ostrego ropnego zapalenia tarczycy mogą być nie tylko bakterie tlenowe Gram (+): Staphyloccoccus aureus, Streptococcus pyogenes, Streptococcus epidermidis i Gram (-): Klebsiella spp., Haemophillus influenza, ale także bakterie beztlenowe z rodzaju Actinomyces. Ostre promienicze zapalenie tarczycy może powstać poprzez ciągłość, wskutek zakażenia przez Actinomyces przetrwałego przewodu tarczowojęzykowego lub przetoki zachyłka gruszkowatego. Może być też powikłaniem promienicy szyjno-twarzowej. W dostępnym piśmiennictwie znaleźć można tylko pojedyncze opisy promieniczego zapalenia tarczycy u dzieci. Przedstawiamy opis przypadku ostrego ropnego zapalenia tarczycy w przebiegu promienicy szyjno-twarzowej u 7,5- letniego chłopca. Acute thyroiditis is a very rare condition, because the thyroid gland is very resistant to malignant factors. Despite considerable morphological changes revealed in such cases, the function of the thyroid gland is usually normal. Acute thyroiditis may be of bacterial, viral, mycotic, post traumatic or post-radiation origin. Aerobic Gram (+): 67

2 Praca kazuistyczna Endokrynol. Ped., 6/2007;2(19):67-72 Staphyloccoccus aureus, Streptococcus pyogenes, Streptococcus epidermidis and Gram (-) bacteria: Klebsiella spp., Haemophillus influenza are predominant isolated pathogens; others are anaerobic bacteria from the Actinomyces species. Acute actinomycotic thyroiditis may spread from an adjacent site through persistent thyroglossal duct or pyriform sinus fistula. It may also be a complication of cervicofacial actinomycosis. There are only a few cases of actinomycotic thyroiditis in children reported in the literature worldwide. We present the case of acute suppurative thyroiditis in the course of cervicofacial actinomycosis in 7,5-year-old boy. Wstęp Ostre zapalenia tarczycy występują niezwykle rzadko zarówno u dzieci, jak i u dorosłych, co tłumaczy się dużą opornością gruczołu tarczowego na czynniki szkodliwe [1, 2, 3]. Etiologia może być bakteryjna, wirusowa, grzybicza, pourazowa, popromienna [1]. Najczęściej przyczyną ostrego zapalenia tarczycy są zakażenia bakteryjne. U 39% chorych są wywołane przez bakterie tlenowe Gram (+): Staphyloccoccus aureus, Streptococcus pyogenes, Streptococcus epidermidis, u 25% przez bakterie Gram (-): Klebsiella spp., Haemophillus influenza. Rzadziej, bo u 12% dochodzi do zakażeń bakteriami beztlenowymi, w tym bakteriami z rodzaju Actinomyces i mykobakteriami (u 9%) [2]. Ostre promienicze zapalenie tarczycy może powstać wskutek zakażenia przez Actinomyces przetrwałego przewodu tarczowo-językowego lub przetoki zachyłka gruszkowatego. Może też być powikłaniem promienicy szyjno-twarzowej [4, 5]. W dostępnym piśmiennictwie można znaleźć tylko pojedyncze opisy promieniczego zapalenia tarczycy u dzieci [4, 6, 7, 8, 9, 10]. Przedstawiamy opis przypadku ostrego ropnego zapalenia tarczycy w przebiegu promienicy szyjno-twarzowej u 7,5-letniego chłopca. Opis przypadku 7,5-letni chłopiec S.R. ur r. z C I P I o czasie, z masą ciała 4000 g długością 59 cm, Apgar 10 pkt, skierowany został do kliniki z powodu utrzymującego się od tygodnia bolesnego obrzęku w okolicy tarczycy, gorączki do 390C i zaburzeń połykania, nieustępujących po 7-dniowym stosowaniu antybiotyku (amoxicillin i kwas klawulonowy). Przy przyjęciu badania laboratoryjne wykazały przyspieszone OB: 70/h, podwyższone CRP: 18,09 mg/l (norma: 0-5). Stężenia hormonów tarczycy mieściły się w normie [ft4: 1,40ng/dl (norma: 0,93-1,7); TSH: 2,64 uiu/ml (norma: 0,27-4,20)]. USG tarczycy wykazało otorebkowaną strukturę o mieszanej echogeniczności (23 x 34 x 23 mm) w górnej części lewego płata. Echostruktura prawego płata i cieśni była prawidłowa. Uwidoczniono także heterogenną zmianę na szyi po stronie lewej i powiększone węzły chłonne karkowe (ryc.1). Z uwagi na podejrzenie zmian zapalnych tarczycy i niejasny obraz tkanek otaczających, wykonano badanie rezonansu magnetycznego szyi MRI. Obraz MRI wskazywał na ropień tarczycy i zmiany zapalne otaczających tkanek wraz z cechami destrukcji chrząstki tarczowatej i pierścieniowatej (ryc. 2). Średnica węzłów chłonnych szyjnych po obu stronach sięgała do 9 mm. Wykonano biopsję aspiracyjną cienkoigłową tarczycy. Obraz cytologiczny zawierał komórki nacieku zapalnego z wyraźną dominacją granulocytów obojętnochłonnych. Podejrzewając ropne zapalenie tarczycy, w leczeniu stosowano kolejno antybiotyki (cefuroxime, ceftriaxone i netilmicin, clarithromycin), uzyskując w ciągu trzech tygodni leczenia częściową poprawę kliniczną, ustąpienie gorączki, zaburzeń połykania, zmniejszenie obrzęku szyi. Chory skarżył się jednak nadal na bolesność tarczycy, a w badaniu fizykalnym stwierdzano guzowate stwardnienie okolicy gruczołu tarczowego. Po badaniu laryngologicznym, które pozwoliło na wykluczenie przetoki zachyłka gruszkowatego, zdecydowano o wykonaniu oligobiopsji tarczycy celem pobrania wycinka z nacieku zapalnego szyi. Badanie histopatologiczne uwidoczniło kolonie Actinomyces, wśród granulocytarnego wysięku zapalnego (ryc. 3 i 4). Posiew treści pobranej w czasie zabiegu był ujemny. Wobec rozpoznania promienicy rozpoczęto leczenie penicyliną syntetyczną podawaną doustnie (fenoksymetylopenicylina=ospen; 3 Mj.m. Dziennie). Po 2 tygodniach takiego leczenia zmiana w okolicy tarczycy i na szyi wyraźnie się zmniejszyła. Kontrolne badania: OB, CRP, leukocytoza uległy normalizacji, a badanie USG i MRI wykazało znaczną regresję zmian zapalnych (ryc. 5). Po 4 miesiącach leczenia wykonano badanie rtg gardła i przełyku z doustnym podaniem kontra- 68

3 Ziora K. i inni Ostre ropne zapalenie tarczycy w przebiegu promienicy szyjno-twarzowej opis przypadku Rycina 1. Pierwsze badanie USG: w okolicy górnego bieguna lewego płata tarczycy widoczna jest guzowata, niejednorodna struktura hypo/normoechogeniczna. Pierwotnie zmiana została rozpoznana jako leżąca w obrębie płata, a jej długość określono na 32 mm (vide kursory). Strzałkami zaznaczono granicę pomiędzy naciekiem promieniczym a niezmienionym miąższem lewego płata tarczycy. Figure 1. First US scan: nodular, heterogenic hypo/ normoechogenic structure in the region of a superior pole of left thyroid lobe. Primarily, this change was located inside the lobe and its length was 32 mm (see pointers). The arrows show the border between actinomycotic infiltration and normal thyroid tissue. Rycina 2. Badanie MRI: Silne jednolite wzmocnienie sygnałów w T1 + C i. v. w okolicy otaczających tkanek miękkich z objęciem chrząstki tarczowatej i przestrzeni zagardłowej. Figure 2. MRI scan: Strong, homogenous intesification of signals in T1 +C i.v. in the region of a surrounding soft tissue with a thyroid cartilage and retropharyngeal space involvement Rycina 3. Badanie hist.-pat. materiału pobranego z okolicy nacieku na szyi. Na zdjęciu widoczne kolonie Actinomyces leżące wśród granulocytarnego wysięku zapalnego. Po stronie lewej: kolonie Actinomyces. Po stronie prawej: wysięk granulocytarny. Barwienie H.-E. powiększenie 100x Figure 3. Histopatological examination of the material collected from the neck infiltration. Actinomyces colonies surrounded by granulocytal inflammatory exudate. On the left: Actinomyces colonies. On the right: granulocytal exudat Rycina 4. Badanie hist.-pat. materiału pobranego z okolicy nacieku na szyi. Na zdjęciu w centrum kolonie Actinomyces leżące wśród granulocytarnego wysięku zapalnego. Barwienie H.-E. powiększenie 200x Figure 4. Histopatological examination of the material collected from the neck infiltration. Actinomyces colonies surrounded by granulocytal inflammatory exudate. H&E stain, 200x magnification stu, które nie potwierdziło podejrzenia przetrwałego przewodu tarczowo-językowego ani przetoki zachyłka gruszkowatego. Obecnie chłopiec jest leczony ambulatoryjnie podtrzymującą dawką penicyliny (Ospen 1,5 Mj.m. dziennie), którą planujemy utrzymać jeszcze przez co najmniej pół roku. Aktualne badanie USG po 4 miesiącach terapii penicyliną wskazuje na utrzymy- 69

4 Praca kazuistyczna Endokrynol. Ped., 6/2007;2(19):67-72 Rycina 5. Kontrolne badanie MRI (projekcja osiowa): 34 dni od pierwszego badania wyraźna regresja nacieku w obrębie tkanek miękkich na wysokości chrząstki tarczowatej Figure 5. Control MRI scan (axial projection): 34 days after the first scan distinct regression of infiltration on the level of a thyroid cartilage Rycina 6. Badanie USG kontrolne po 4 miesiącach leczenia penicyliną: w okolicy górnego bieguna lewego płata tarczycy obecny obszar hypoechogeniczny, jednorodny, o gładkich obrysach o średnicy 7 mm. W przylegających tkankach hypoechogeniczny obszar o wymiarach 25x12 mm Figure 6. US scan after 4 months of treatment with penicillin: hypoechogenic, homogenous structure with a smooth outline in the region of a superior pole of left thyroid lobe. In an adjacent tissue, the hypoechogenic area of 25x12 mm in dimension wanie się nadal niewielkiego ogniska zapalnego w tarczycy i tkankach otaczających (ryc. 6). Omówienie Ostre zapalenia tarczycy są spotykane na ogół u dorosłych, ale mogą występować już w najmłodszych grupach wiekowych [6, 9, 10]. Bez względu na czynnik etiologiczny klinicznie manifestują się podobnie: bólem szyi, promieniującym do uszu i/lub żuchwy, utrudnionym połykaniem oraz powiększeniem gruczołu tarczowego [1, 2, 11]. Za bakteryjną etiologią przemawiać może ogólne złe samopoczucie chorego, gorączka, zaczerwienienie, nadmierne napięcie i ucieplenie skóry nad tarczycą, powiększenie okolicznych węzłów chłonnych. W badaniach dodatkowych stwierdza się zwykle parametry stanu zapalnego [1, 2]. Pomimo obserwowanych w tych przypadkach niejednokrotnie dużych zmian morfologicznych tarczycy, czynność gruczołu jest zazwyczaj prawidłowa [1, 3]. Według niektórych autorów [2, 4] u ok. 25% chorych można zaobserwować nieco podwyższone stężenia hormonów tarczycy, co jest związane z ich nadmiernym uwalnianiem z zapalnie zmienionego narządu. Z kolei zapalenie tarczycy wywołane zakażeniem Pneumocystis carinni, np. w przebiegu infekcji HIV, aż u połowy pacjentów powoduje niedoczynność tarczycy [12, 13]. U naszego chorego zarówno objawy kliniczne, jak i wstępne badania dodatkowe sugerowały zakażenie bakteryjne tarczycy. Czynność gruczołu nie była zaburzona. Leczenie antybiotykiem, prowadzone ambulatoryjnie nie było skuteczne, wobec czego konieczna była dalsza diagnostyka szpitalna. Z uwagi na podejrzenie stanu zapalnego w obrębie tarczycy, co było wskazaniem do przeprowadzenia badań obrazowych i cytologicznych, wykonano USG i biopsję aspiracyjną cienkoigłową gruczołu tarczowego. To pozwoliło na postawienie rozpoznania ropnego zapalenia tarczycy z naciekiem zapalnym szyi. Przyczyną ropnego zapalenia tarczycy u ok. 1/3 chorych jest mieszana flora bakteryjna [2, 3]. Znacznie rzadziej, bo u ok. 12% pacjentów czynnikiem etiologicznym są bakterie beztlenowe, w tym promieniowce z rodzaju Actinomyces [2]. Główną przyczyną promienicy u ludzi jest Actinomyces israeli, rzadziej Actinomyces bovis lub Actinomyces odontolyticus. Te beztlenowce są normalnym składnikiem flory bakteryjnej jamy ustnej. Choroba może przebiegać pod postacią szyjno-twarzową, brzuszną lub płucną. Zauważono, że rozwój promienicy szyjno-twarzowej jest często poprzedzony ekstrakcją zęba, zabiegiem stomatologicznym lub chirurgicznym w obrębie jamie ustnej, uszkodzeniem czy zranieniem śluzówki 70

5 Ziora K. i inni Ostre ropne zapalenie tarczycy w przebiegu promienicy szyjno-twarzowej opis przypadku [5]. U naszego pacjenta nie było urazu śluzówki jamy ustnej. Nie miał też wcześniej żadnych zabiegów stomatologicznych. Zmiany promienicze lokalizują się zwykle w okolicach żuchwy, okolicy podżuchwowej, rzadziej szczęki. Nacieki te mogą prowadzić do zapalenia kości żuchwy i powstawania przetok. Mogą też się tworzyć pojedyncze lub mnogie ropnie i może dochodzić do destrukcji tkanki kostnej [5]. U naszego chłopca stwierdziliśmy zmiany zapalne zarówno w obrębie gruczołu tarczowego, jak i w tkankach miękkich szyi. Badanie MRI uwidoczniło nie tylko ropień tarczycy, ale i zmiany zapalne otaczających tkanek z cechami destrukcji chrząstki tarczowatej i pierścieniowatej. Ten obraz sugerował zmiany promienicze. Zakażenie Actinomyces nie jest jednak łatwe do potwierdzenia, zwłaszcza u dzieci. Typowo występuje u dorosłych między 20 a 50 rokiem życia [5]. Badanie bakteriologiczne materiału tkankowego wypada dodatnio zaledwie w 10-20% przypadków [4, 14]. O rozpoznaniu decyduje wynik badania histopatologicznego wycinka zmienionej tkanki. W preparatach bioptycznych lub w wydzielinach z przetok można stwierdzić charakterystyczny obraz ziaren siarki kulistych tworów, składających się z konglomeratów drobnoustrojów, otoczonych komórkami odczynu zapalnego [15]. Jednak taki obraz nie jest patognomoniczny dla Actinomyces, ponieważ podobny obraz występuje też w zakażeniu Nocardia sp. [14, 15]. Decydujące o rozpoznaniu jest stwierdzenie w preparacie Gram (+) nitkowatych, rozgałęzionych pałeczek Actinomyces, tworzących grzybnię w obszarach nacieku granulocytarnego. Taki właśnie obraz uzyskaliśmy u naszego chłopca w preparacie histopatologicznym pobranym drogą oligobiopsji ze zmienionych zapalnie tkanek szyi (ryc. 3 i 4). Posiew materiału tkankowego pobranego z kilku miejsc w czasie zabiegu operacyjnego wypadł ujemnie, co tłumaczyć można długotrwałą antybiotykoterapią. Pierwszy udokumentowany przypadek promienicy gruczołu tarczowego został opisany w 1894 roku przez Köhlera [16]. Ponieważ tarczyca jest oporna na czynniki szkodliwe, dzięki wysokim stężeniom antyseptycznego jodu, obfitemu zaopatrzeniu w krew i limfę oraz łącznotkankowej torebce, oddzielającej ją od otaczających tkanek, dlatego zastanawiano się nad czynnikami predysponującymi do zakażenia tego narządu [1, 2, 4, 6]. Potencjalnymi czynnikami uznano poprzedzające chorobę zakażenia układu oddechowego, pokarmowego, moczowego, zapalenia ucha, infekcje zębów, a także obniżenie odporności, czy stosowanie immunosupresji. Nowe techniki obrazowe pomogły w ustaleniu innych prawdopodobnych dróg zakażenia. Po raz pierwszy Takai i wsp. [17] opisali współistnienie ropnego zapalenia tarczycy z przetoką zachyłka gruszkowatego. Obserwowali 15 pacjentów z ostrym ropnym zapaleniem tarczycy, u których drogą zakażenia tarczycy była przetoka zachyłka gruszkowatego. Inni autorzy zwrócili uwagę, że do infekcji tarczycy może też prowadzić przetrwały przewód tarczowo-językowy lub torbiel zachyłka gruszkowatego [1, 2]. Zmiany zapalne dotyczą najczęściej lewego płata tarczycy, co może być związane z lewostronnym przebiegiem przetoki [3, 7, 18]. Diagnostyka obrazowa tych wrodzonych zaburzeń polega na laryngoskopii bezpośredniej i esophagografii [7, 18, 19]. U naszego pacjenta właśnie lewy płat tarczycy był objęty procesem zapalnym. Na początku choroby nie potwierdziliśmy istnienia ani przetoki, ani cysty zachyłka gruszkowatego w bezpośrednim badaniu laryngoskopowym. Nie uwidoczniliśmy też anomalii w zdjęciach rtg gardła i przełyku z podaniem kontrastu, które celowo wykonano dopiero w okresie znacznej regresji zmian. Według niektórych autorów, przetoka może być bowiem zamknięta przez obrzęk zapalny w ostrej fazie choroby [4]. W przypadku istnienia przetoki wskazane jest usunięcie chirurgiczne zmiany, gdyż mogą następować nawroty stanów zapalnych tarczycy [3, 7, 11]. Powikłania ropnego zapalenia tarczycy są niebezpieczne. Mogą prowadzić do porażenia strun głosowych, pęknięcia ropnia, rozszerzenia zakażenia na tchawicę, przełyk i przednie śródpiersie. Mogą być też przyczyną zakrzepicy żyły szyjnej wewnętrznej, zapalenia płuc, mięśnia sercowego, posocznicy [1]. Jedynym skutecznym leczeniem promieniczego zapalenia tarczycy jest długotrwałe stosowanie penicyliny G. Zaleca się podawanie penicyliny początkowo dożylnie w dawce j./kg/dobę przez około 6-8 tygodni, a następnie doustnie penicylinę fenoksymetylową 2-4g/dobę przez kolejne 6-12 miesięcy. U chorych uczulonych na ten antybiotyk można zastosować klindamycynę, erytromycynę lub tetracykliny. Tylko tak długie leczenie daje gwarancję pełnego wyleczenia i zapobiega nawrotom [2, 11, 15]. 71

6 Praca kazuistyczna Endokrynol. Ped., 6/2007;2(19):67-72 Nasz pacjent nie był leczony penicyliną od samego początku choroby, lecz dopiero później, po ustaleniu rozpoznania. Diagnozę promienicy postawiliśmy bowiem po kilku tygodniach terapii innymi antybiotykami. Obecnie otrzymuje penicylinę doustną, którą będziemy stosować jeszcze przez następne kilka miesięcy. PIŚMIENNICTWO/REFERENCES [1] Bindra A., Braunstein G.: Thyroiditis. Am. Family Pfysician., 2006:73, 10, [2] Brook I.: Microbiology and management of acute suppurative thyroiditis in children. Int. J. Pediatr. Otorhinolaryngol., 2003: 67, [3] Rohondia O.S., Koti R.S., Majumdar P.P.: Thyroid abscess. J. Post. Med.,1995:41, 2, [4] Karatoprak N., Atay Z., Erol N. et al.: Actinomycotic suppurative thyroiditis in a child. J. Trop. Pediatr., 2005:51, [5] Rahnama M., Tomaszewski T.: Cervicofacial actinomycosis an issue still present. Ann. Univ. Mariae. Curie Skłodowska, 2001:56, [6] Trites J., Evans M.: Actinomycotic thyroiditis in a child. J. Pediatr. Surg., 1998:33, [7] Chi H., LeeY. J, Chiu N.C. et al.: Acute suppurative thyroiditis in children. Pediatr. Infect. Dis. J., 2002:21, [8] Oysu C., Uslu C., Guclu O. et al.: Actinomycotic abscess of the thyroid gland in an infant. Int. J. Pediatr. Otorhinolaryngol., 2005:69, [9] Asano T., Uchikoba Y., Zhi C.L. et al.: Acute suppurative thyroiditis in 7 year- old girl with piriform sinus fistula. 2002:69, [10] Lorcy Y., Bourdiniere J., Allannic H.: Pseudo-nodule thyroidien revelateur d une actinomycose cervico-faciale. La Presse Medicale, 1992:21, [11] Osmólski A., Forlot J., Łazęcka K.: Ostre ropne zapalenie tarczycy problem laryngologiczny. Otolaryngol. Pol., 2005:59, [12] Guttler R., Singer P.A., Axline S.G. et al.: Pneumocystis carinni thyroiditis. Report of three cases and review of the literature. Arch. Int. Med., 1993:153, [13] Battan R., Mariuz P., Raviglione M.C. et al.: Pneumocystis carinni infection of the thyroid in a hypothyroid patient with AIDS: diagnosis by fine needle aspiration biopsy. J. Clin. Endocrinol. Metab., 1991:72, [14] Cevera J.J., Butehorn III H.F., Shapiro J. et al.: Actinomycosis abscess of the thyroid gland. Laryngoscope., 2003:113, [15] Yiotakis J.,Tzounakos P., Manolopoulos L. et al.: Actinomycosis of the thyroid gland masquerading as a neoplasm. J. Laryngol. Otol., 1997:111, [16] Köhler R.: Myxodem auf seltener Basis. Berliner Klinische Wochenscrift., 1894:31, [17] Takai S., Miyauchi A., Matsuzuka F. et al.: Internal fistula as a route of infection in acute suppurative thyroiditis. Lancet., 1979: 1, [18] Park S-W., Han M.H., Sung M.H. et al.: Neck infection associated with pyriform sinus fistula: imaging findings. Am. J. Neuroradiol., 2000:21, [19] Wang H-K., Tiu Ch-M., Chou Y-H. et al.: Imaging studies of pyriform sinus fistula. Pediatr. Radiol., 2003:33,