Ocena skuteczności testu przesiewowego Słyszę na podstawie wyników badań skryningowych słuchu u dzieci na Śląsku w 2002 roku

Transkrypt

1 Ocena skuteczności testu przesiewowego Słyszę na podstawie wyników badań skryningowych słuchu u dzieci na Śląsku w 2002 roku The evaluation of efficaciency of the Słyszę screening test on the base of the results of hearing examinations in schoolchildren in Silesia in 2002 year Tatiana Gierek, Małgorzata Gwóźdź-Jezierska, Aleksandra Ślaska-Kaspera WPROWADZENIE Poglądy badaczy oraz światowe tendencje dotyczące badań skriningowych słuchu u dzieci zmieniały się wraz z rozwojem metod badawczych i postępem wiedzy dotyczącej problematyki niedosłuchu. Zagadnienie to wzbudzało liczne kontrowersje wśród pedoaudiologów [1]. Czynnikiem, który w podstawowy sposób warunkuje skuteczność metody stosowanej w teście przesiewowym, jest jej dostępność oraz wiarygodność. Składają się na to następujące elementy [2, 3]: 1. Rzetelność (test jest rzetelny, gdy daje dużą dokładność wyników): powtarzalność (otrzymywanie takich samych wyników przez tego samego badacza przy powtarzaniu badania), Katedra i Klinika Laryngologii Śl. AM w Katowicach Kierownik: prof. dr hab. n. med. T. Gierek Summary Introduction. The measure of efficaciency of screening test is specificality and sensitivity. The validation of the screening test by using Program Słyszę in Silesia in year 2002 was done. Material and methods. The Program consisted of two parts: 1. The screening test in schools: a) pure-tone test, b) speech audiometry in noice, and 2. Audiometric verifying of positive results of the test children were tested in Silesia in schoolchildren (10,3%) had positive results. 465 pupils reported to a verifying examination. The hearing loss was confirmed in 191 children. 6 months after the end of Program the control audiometric examinations to validate the Program Słyszę were done in 100 children, who gained negative results in screening test. Results. Program Słyszę had a high specificality 0,93, sensitivity 0,70, ability to identify 0,92. A positive predictive value was 0,40, and negative predictive value was 0,98. Hasła indeksowe: badania przesiewowe słuchu, dzieci w wieku szkolnym, skuteczność testu, swoistość i czułość testu Key words: hearing screening test, hearing loss in schoolchildren, specificality, sensitivity Otolaryngol Pol 2007; LXI (5): by Polskie Towarzystwo Otorynolaryngologów Chirurgów Głowy i Szyi odtwarzalność (otrzymywanie takich samych wyników w tej samej populacji przez różnych badaczy), 2. Trafność zdolność testu do mierzenia danej cechy w taki sposób, że wartość uzyskana z pomiaru jest zgodna z wartością rzeczywistą. Miarą trafności są: czułość proporcja osób naprawdę chorych w badanej populacji, które zostały również przez test zakwalifikowane jako chore, swoistość proporcja osób naprawdę zdrowych w badanej populacji, które zostały również przez test zakwalifikowane jako zdrowe. 3. Wartość predyktywna dodatnia przewidywana częstość choroby u osób z wynikiem dodatnim. 4. Wartość predyktywna ujemna przewidywana częstość wykluczenia choroby u osób z wynikiem ujemnym. Autorzy nie zgłaszają konfliktu interesów. Otolaryngologia Polska 2007, LXI, 5 707

2 T. Gierek i inni 5. Wskaźnik Youdena sumaryczny wskaźnik trafności testu. Test przesiewowy musi spełniać ponadto następujące warunki, aby można było go rekomendować do badań masowych. Powinien być: prosty, nieszkodliwy dla badanego i przystępny finansowo. Próby opracowania najbardziej skutecznej, a jednocześnie prostej i taniej metody wykrywania niedosłuchu u dzieci były tematem wielu prac badawczych [1, 4 13]. Sukcesem zakończyły się wysiłki zmierzające do wykrywania niedosłuchu u noworodków [3, 5]. Nadal otwarty pozostaje problem rozpoznawania wad słuchu u dzieci w wieku przedszkolnym i szkolnym, u których dominuje niedosłuch typu przewodnictwa, często o zmiennym nasileniu, trudny do wykrycia bez specjalistycznych badań diagnostycznych [7, 9, 14 16]. Badania przesiewowe wykonywano za pomocą mowy, szeptu, stroików, audiometrii progowej tonalnej i słownej oraz impedancyjnej, jak również na podstawie otoskopii, czy też wywiadu opartego na badaniu kwestionariuszowym [6, 7, 8, 10, 12, 13, 17, 18,]. Przeprowadzano je indywidualnie, metodą skróconą za pomocą kilku częstotliwości o jednakowym poziomie natężenia db ( balayage des frequences Portmanna, screening test Gloriga) lub grupowo za pomocą jednego audiometru i kilku par słuchawek [19]. Żadna z tych metod nie była jednak wystarczająco swoista i czuła, aby można było ją rekomendować i upowszechniać do badań masowych. W celu ujednolicenia oraz uaktualnienia danych dotyczących częstości występowania niedosłuchu u dzieci w wieku szkolnym w poszczególnych regionach Polski Instytut Fizjologii i Patologii Słuchu (IFiPS) w Warszawie pod kierownictwem prof. Henryka Skarżyńskiego, we współpracy z Katedrą Reżyserii, Dźwięku i Obrazu Politechniki Gdańskiej opracował i wdrożył do praktyki klinicznej, najpierw pilotażowo w 1999 r., później w wybranych województwach Program Powszechnych Przesiewowych Badań Słuchu u Dzieci i Młodzieży Szkół Podstawowych Słyszę. Program ten został wykorzystany do przeprowadzenia badań przesiewowych słuchu u dzieci szkół podstawowych w województwie śląskim w 2002 r., w ramach ogólnopolskiego programu finansowanego z budżetu Państwa. Na podstawie uzyskanych wyników autorzy przeprowadzili walidację testu Słyszę, ustalając swoistość, czułość, dokładność, wartości predyktywne testu oraz wskaźnik Youdena, jak również analizę trafności diagnostycznej niezależnie testu tonowego i obrazkowo-słownego [2,3]. MATERIAŁ I METODYKA Badania przesiewowe słuchu przeprowadzono za pomocą programu Słyszę u 8885 dzieci klas 1 6, z 24 losowo wybranych, publicznych szkół podstawowych województwa śląskiego. Wytypowano 15 szkół miejskich 6864 uczniów (77,25%) i 9 szkół wiejskich 2021 uczniów (22,75%). Liczba dzieci szkół miejskich i wiejskich, biorących udział w programie, odpowiadała aktualnemu, proporcjonalnemu stosunkowi populacji dzieci w tym wieku zamieszkałych w miastach i wsiach na Śląsku. W badanej populacji 919 uczniów (10,3%) uzyskało pozytywny wynik testu przesiewowego wskazujący na podejrzenie niedosłuchu. Z grupy tej do badań weryfikujących test skryningowy zgłosiło się łącznie 465 dzieci (50,6%). Niedosłuch rozpoznano u 191 dzieci. Badania przesiewowe słuchu przeprowadzone zostały zgodnie z metodyką Programu Powszechnych Przesiewowych Badań Słuchu u Dzieci i Młodzieży Szkół Podstawowych Słyszę w terminie od 5 września do 22 października 2002 roku. W pierwszym etapie losowo wytypowano 24 szkoły podstawowe, które w latach nie brały udziału w programie Słyszę oraz spełniały warunki niezbędne do przeprowadzania badań (dysponowały cichym pomieszczeniem, posiadały komputer z odpowiednim oprogramowaniem oraz stereofoniczną kartą dźwiękową i przeglądarką internetową Microsoft Internet Explorer w wersji 4,0 lub nowszej). Program składał się z 2 etapów. Pierwszy etap polegał na przeprowadzeniu badań przesiewowych w szkołach przez odpowiednio przeszkolone osoby, za pomocą zestawu multimedialnego z wykorzystaniem typowego komputera i użyciem słuchawek TDH 39. Wykonywano: 1. badania tonami czystymi dla częstotliwości 1000, 2000 i 4000 Hz o jednakowym natężeniu 25 db HL (każde ucho badano osobno), 2. badania audiometrią mowy w szumie test obrazkowo-słowny (badanie obuuszne): a. u dzieci młodszych (z klas 1 4) wykonywano test obrazkowy, b. u starszych (klasy 5 6) słowny. Badanie polegało na wskazaniu przez dziecko na ekranie monitora jednego spośród czterech przedstawionych obrazków lub wyrazów, które wg dziecka odpowiadało słowom usłyszanym w słuchawkach (seria 20 różnych słów u każdego dziecka). Test tonowy punktowano w skali 0 3, przy czym za prawidłowo wykonany test uznawano tylko wynik 708 Otolaryngologia Polska 2007, LXI, 5

3 Ocena skuteczności testu przesiewowego Słyszę na podstawie wyników badan skryningowych słuchu u dzieci na Śląsku w 2002 roku Wyniki weryfikacji klinicznej złoty standard choroba obecna brak choroby RAZEM Wyniki testu diagnostycznego + a b a+ b - c d c + d RAZEM a + c b + d a+ b + c + d = N 3 zarówno w uchu prawym i lewym, co oznaczało, że dziecko usłyszało każdy z podawanych tonów, o różnej częstotliwości. Test obrazkowo-słowny oceniano z kolei w skali 0 100%, przy czym za normę uznawano wynik powyżej 90% prawidłowych odpowiedzi w przypadku testu obrazkowego, a powyżej 75% w teście słownym. Za ujemny wynik testu (brak podejrzenia niedosłuchu) uznawano tylko prawidłowe odpowiedzi w obu testach, tonowym i obrazkowo-słownym. Dzieci, u których wynik testu wskazywał podejrzenie niedosłuchu ( pozytywny (+) wynik), otrzymały odpowiedni formularz z informacją dla rodziców o konieczności zgłoszenia się do wskazanej pracowni audiometrycznej, w celu weryfikacji wyniku testu skryningowego. Weryfikacja ta polegała na wykonaniu kontrolnego audiogramu, co stanowiło drugi etap programu. Walidacja testu przesiewowego stosowanego w programie Słyszę W celu przeprowadzenia walidacji testu przesiewowego Słyszę, po sześciu miesiącach od zakończenia badań skryningowych w szkołach wykonano kontrolne badania audiometryczne u 100 losowo wybranych dzieci z grupy uprzednio badanej, które wykonały test skryningowy prawidłowo (uzyskały ujemny wynik w teście, wskazujący na brak podejrzenia niedosłuchu). W grupie tej u dwójki dzieci stwierdzono obecność lekkiego niedosłuchu. Opierając się na zasadzie prawdopodobieństwa przypadku założono, że częstość występowania niedosłuchu w grupie dzieci, które zgłosiły się do weryfikacji badania przesiewowego, jest taka sama jak w grupie dzieci, które nie zgłosiły się do drugiego etapu programu. Zgodnie z procedurą przedstawioną w metodyce, znaczenie diagnostyczne testu określono wobec złotego standardu, jakim było stwierdzenie niedosłuchu na podstawie badania audiometrycznego. Uzyskane dane liczbowe wprowadzono do wzorów opisujących poszczególne parametry obiektywnej oceny skuteczności testu [7, 47]: badana populacja 8885 dzieci wynik testu (+) 919 dzieci a = wynik prawdziwie dodatni (+) 375 b = wynik fałszywie dodatni (+) 544 c = wynik fałszywie ujemny (-) 159 d = wynik prawdziwie ujemny (-) 7807 Czułość = a / (a + c) Swoistość = d / (b + d) Wartość predyktywna dodatnia = a / (a +d) Wartość predyktywna ujemna = d / (c + d) Wskaźnik Youdena = Czułość + Swoistość 1,0 Dokładność rozpoznania = (a + d) / N Ze względu na konieczność zwrotu zestawów do badań przesiewowych (słuchawki, kalibrator i płyta CD), nie była możliwa ocena powtarzalności i odtwarzalności testu. Zestawy do badań przesiewowych zostały wypożyczone przez IFiPS w Warszawie tylko na okres trwania badań przesiewowych od do r. Wyniki walidacji testu Wyniki analizy statystycznej potwierdziły, że oba testy stosowane w programie Słyszę dawały stosunkowo dużą dokładność (tab. I). test tonowy 92%; test słowno-obrazkowy 93,4%; test jako całość 92%. A zatem najlepszą dokładność rozpoznania dawał wynik testu słowno-obrazkowego. Analiza trafności testu wykazała, że czułość całego testu wynosiła 70%, co oznacza, że 70 na 100 dzieci z niedosłuchem miało dodatni wynik testu przesiewowego (tab.i). Lepszą czułość miał test tonowy w porównaniu z testem słowno-obrazkowym, co oznacza, że lepiej identyfikował osoby z niedosłuchem. Odwrotnie przedstawia się ocena swoistości obu testów, czyli zdolności eliminowania niedosłuchu u osób zdrowych. Test obrazkowo- -słowny miał najlepszą swoistość 96%, test tonowy 93%, podobnie jak cały test. Wartość predyktywna dodatnia, czyli przewidywana częstość choroby u osób z dodatnim wynikiem testu była stosunkowo niska w teście tonowym i w teście jako całość. W obu przypadkach wynosiła około 40%. Nieco lepsza była natomiast dla testu obrazkowo-słownego, ponieważ wynosiła 45,8%. Oznacza to, że test obrazkowo- -słowny lepiej identyfikował osoby z rzeczywistym niedosłuchem wśród osób z pozytywnym wynikiem testu. Wartość predyktywna ujemna, identyfikująca osoby zdrowe wśród dzieci z ujemnym wynikiem testu, była wysoka we wszystkich testach: od 96% dla testu obrazkowo-słownego do 98% dla całego Otolaryngologia Polska 2007, LXI, 5 709

4 T. Gierek i inni Tabela I. Porównanie wyników walidacji całego testu z testem tonowym i obrazkowo-słownym Parametry walidacji testu Test jako całość Test tonowy Test obrazkowo-słowny (tonowy + obrazkowo-słowny) Dokładność rozpoznania 0,92 0,92 0,93 Wskaźnik Youdena 0,63 0,62 0,45 Czułość 0,70 0,69 0,49 Swoistość 0,93 0,93 0,96 Dodatnia wartość predyktywna 0,40 0,40 0,45 Ujemna wartość predyktywna 0,98 0,97 0,96 1 0,8 0,6 0,4 0,2 0 tonowy obrazkowo-słowny Test (tonowy + obrazkowo-słowny) dokładność rozpoznania czułość testu swoistość testu wartość predyktywna + predyktywna wartość - Ryc.1. Porównanie parametrów wiarygodności testów (tonowego, obrazkowo-słownego i całego testu) ujemna wartość predyktywna obrazkowy słowny dodatnia wartość predyktywna dokładność rozpoznania 1 Ryc. 2. Wykres przedstawiający graficzne porównanie parametrów walidacji testu obrazkowego i słownego 0,8 0,6 0,4 0,2 0 swoistość czułość testu. Wskazuje to, że w grupie dzieci z ujemnym wynikiem testu istniało bardzo niewielkie prawdopodobieństwo (~2%) obecności niedosłuchu u dziecka. Porównanie wiarygodności cząstkowych testów stosowanych w programie Słyszę z ostatecznym wynikiem przedstawiono na ryc. 1. Test obrazkowo-słowny jest typowym testem audiometrii mowy w szumie. Ze względu na różny poziom intelektualny dzieci, uzależniony od wieku, u uczniów klas 1 4 wykonywano test obrazkowy (łatwiejszy), a u starszych klas 5 i 6 test słowny. Porównanie wiarygodności obu testów audiometrii mowy w szumie wykazało, że test obrazkowy jest bardziej czułą metodą niż test słowny, oraz lepiej identyfikuje osoby chore wśród osób z dodatnim wynikiem testu (wyższa wartość predyktywna dodatnia) (tab. II). Pozostałe wartości parametrów walidacji obu testów są porównywalne, co graficznie przedstawiono na ryc. 2. Na podstawie wyników testu tonowego oraz obrazkowo-słownego przeprowadzono również analizę testem chi² zgodności wyników tych testów z głębokością niedosłuchu. Stwierdzono zależność statystycznie znamienną (p < 0,01) między wynikiem testu tonowego (w punktach 0 3) a głębokością niedosłuchu. Im mniej punktów uzyskało dziecko w teście tonowym, tym większe prawdopodobieństwo 100% Ryc. 3. Wynik testu tonowego (w punktach od 0 do 3), a stan narządu słuchu (p < 0,01) 0 Niedosłuch norma lekki średni ciężki b. ciężki głuchota (słuch prawidłowy) zero jeden dwa trzy 710 Otolaryngologia Polska 2007, LXI, 5

5 Ocena skuteczności testu przesiewowego Słyszę na podstawie wyników badan skryningowych słuchu u dzieci na Śląsku w 2002 roku Tabela II. Porównanie wiarygodności testu obrazkowego i słownego Parametry walidacji testu Test obrazkowy Test słowny Dokładność rozpoznania 0,93 0,92 Czułość 0,54 0,38 Swoistość 0,96 0,96 Dodatnia wartość predyktywna 0,48 0,38 Ujemna wartość predyktywna 0,97 0,96 Wskaźnik Youdena 0,50 0,34 Tabela III. Zależność między wynikiem testu tonowego a głębokością niedosłuchu Niedosłuch Wynik testu tonowego Razem Głębokość liczba dzieci % z kolumny Norma N (%) (3,3%) (5,5%) (23,3%) (67,7%) Lekki N (%) (5,2%) (14,7%) (41,3%) (38,7%) Średni N (%) (13,3%) (48,8%) (24,4%) (13,3%) Ciężki N (%) (57,1%) (28,5%) (14,2%) (0%) B. ciężki N (%) (0%) (100%) (0%) (0%) Głuchota N (%) (77,7%) (11,1%) (11,1%) (0%) Razem (%) z kolumny obecności głębszego niedosłuchu (ryc. 3), np. wynik 3 punkty (słuch prawidłowy) uzyskano u 61 dzieci z jednostronnym niedosłuchem przy badaniu ucha dobrze słyszącego (67,7%) (tab. III). Wynik 0 punktów (brak percepcji dźwięków) uzyskało 7 dzieci z 9 z jednostronną głuchotą (78%) przy badaniu ucha głuchego (tab. III). Wykazano, że wynik testu obrazkowo-słownego w większym stopniu odzwierciedlał typ niedosłuchu, szczególnie dotyczyło to testu słownego. Najgorsze wyniki testu słownego (w skali 0 100%) osiągały dzieci z niedosłuchem typu mieszanego i odbiorczego (p = 0,009), a w teście obrazkowym z niedosłuchem typu mieszanego (p = 0,04). DYSKUSJA Potencjalnymi przyczynami fałszywie dodatnich wyników testu Słyszę mogły być czynniki związane z niedyspozycją dziecka w dniu badania, obniżoną koncentracją uwagi, stresem związanym z badaniem, nieśmiałością wobec osób badających. Ponadto istotną rolę odgrywały trudności zapewnienia w szkołach odpowiednio wyciszonych pomieszczeń oraz możliwość popełnienia błędu przez osoby badające. W celu zminimalizowania wpływu błędu pomiaru na wynik badania, codziennie, przed rozpoczęciem pracy realizatorzy kalibrowali sprzęt. Słabym punktem realizacji programu na Śląsku, pomimo wielu starań organizatorów, była niska frekwencja dzieci w drugim etapie programu. Do drugiego etapu programu, weryfikacji audiometrycznej testu, zgłosiło się 468 dzieci (51%) z grupy 919 uczniów z podejrzeniem niedosłuchu (z pozytywnym wynikiem testu przesiewowego). Z naszych obserwacji wynika, że frekwencja w badaniach kontrolnych była w dużej mierze zależna od zaangażowania wychowawców poszczególnych klas w pomoc przy realizacji programu. Ponadto brak odpowiedniej wiedzy rodziców, jak również nierzadko nauczycieli, na temat przyczyn i konsekwencji niedosłuchu był przyczyną bagatelizowania przez rodziców tego problemu. Niektórzy z nich traktowali badania jako kolejny z obowiązków narzuconych przez szkołę. Inną istotną, prawdopodobną przyczyną niskiej zgłaszalności mogła być duża odległość miejsca zamieszkania od punktów konsultacyjnych i proble- Otolaryngologia Polska 2007, LXI, 5 711

6 T. Gierek i inni my związane z dojazdem. Dotyczyło to szczególnie dzieci z regionów wiejskich, które były oddalone o około 10 do 40 km od punktów konsultacyjnych. Ponadto część osób zgłosiło się do poradni laryngologicznej w miejscu zamieszkania (4 rodziców telefonicznie przekazało taką informację do kliniki). WNIOSKI 1. Wyniki walidacji wykazały, że test charakteryzuje się wysoką swoistością i dokładnością rozpoznania. 2. Test przesiewowy stosowany w Programie Słyszę jest prosty, nie wymaga skomplikowanej aparatury ani wykwalifikowanego personelu medycznego. 3. Badanie jest bezpieczne i nie stanowi żadnego zagrożenia dla zdrowia dziecka. 4. Test jest stosunkowo tani i można przeprowadzić go za pomocą standardowego komputera z dostępem do internetu. PIŚMIENICTWO 01. Tuke WJ. Screening and surveillance of school aged children. Br Med J. 1990; 300: Beaglehole R, Bonita R, Kjellström T. Podstawy epidemiologii. Wyd 2. Łódź: Instytut Medycyny Pracy im. J. Nofera, 2002; Jędrychowski W. Podstawy epidemiologii. Wprowadzenie i metody oraz materiały ćwiczeniowe. Collegium Medicum, Kraków 1995; Anonymous: European Consensus Statement on Neonatal Hearing Screening. Finalized at the European Consensus Development Conference on Neonatal Hearing Screening. Milan, May Acta Paediatr 1999; 88 (1): Baroch KA. Powszechne badania przesiewowe słuchu u noworodków: dopracowanie szczegółów. Curr Opin in Otolaryngol &. Head Neck Surg. 2004; 1,2: Berry QC, Bluestone ChD, Cantekin EI. Otologic history, audiometry and tympanometry as a case finding procedure for school screening. Laryngoscope. 1975; 12: Gates G, Stewart I, Northern J i wsp. Diagnosis and sceening. Ann Otol Rhinol Laryngol Suppl. 1994; 103 (4): Harker LA, Van Wagoner R. Application of impedance audiometry as a screening instrument Acta Otolaryngol (Stockh.) 1974; 77: Hattori H. Two-level screening audiometry in public school. Auris Nasus Larynx. 1989; 16 suppl. 1: Hildyard VH, Stool S.E, Valentine MA. Tunning fork tests as aid to screening audiometry. Arch Otolaryngol, 1963; 78: Mannina J. Finding an effective hearing testing protocol to identify hearing loss and middle ear disease in school-aged children. J Sch Nurs. 1997; 13(5): Potyrała B, Borkowska-Gaertig D. Ocena wyników selekcyjnego badania słuchu u dzieci szkolnych wykonanego metodą audiometrii tonalnej i testów słownych. Otolaryngol Pol. 1967; XXI, Roberts ME. Comparative study of pure-tone, impedance, and otoscopic hearing methods. Arch Otolaryngol. 1976; 102: Bluestone C, Fria T, Arjona S i wsp. Controversies in screening for middle ear disease and hearing loss in children. Pediatrics 1986; 77,1: Lewis N, Dagdale A, Canty A i wsp. Open-ended tympanometric screening: a new concept. Arch Otolaryngol. 1975; 101: Lous J, Fiellau-Nikolajsen M. Epidemiology of middle ear effusion and tubal dysfunction. A one-year prospective study compering monthly tympanometry in 387 non-selected 7-year old children. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 1981; 3: Brooks DN. Otitis media and child development. Design factors in the identification and assessment of hearing loss Ann Otol Rhinol Laryngol Suppl. 1979; 88, 60: Holtby I, Forster DP. Evaluation of pure tone audiometry and impedance screening in infant school children. J Epidemiol Community Health. 1992; 46(1): Brudniak T, Bystrzanowska T, Domański R, Murasowa A. Opieka dyspanseryjna nad słuchem u dzieci szkolnych. Otolaryngol Pol. 1967; XXI, 5: Adres autora: Katedra i Klinika Laryngologii ul. Francuska 20/ Katowice Pracę nadesłano: r. 712 Otolaryngologia Polska 2007, LXI, 5