POLSKI PRZEGLĄD CHIRURGICZNY 2012, 84, 10,

POLSKI PRZEGLĄD CHIRURGICZNY 2012, 84, 10, 946 769 Pęknięty tętniak tętnicy śledzionowej jako powikłanie ostrego zapalenia trzustki opis przypadku Ruptured splenic artery aneurysm (saa) as a complication of acute pancreatitis case report Dariusz Janczak 1, Anna Fiktus 1, Lech Pawłowski 1, Przemysław Jaźwiec 2, Mariusz Chabowski 1 Z Kliniki Chirurgicznej IV Wojskowego Szpitala Klinicznego we Wrocławiu 1 (Department of Surgery, 4 th Military Clinical Hospital in Wrocław) Kierownik: dr hab. med. D. Janczak Z Zakładu Radiologii IV Wojskowego Szpitala Klinicznego we Wrocławiu 2 (Department of Radiology, 4 th Military Clinical Hospital in Wrocław) Kierownik: dr med. P. Jaźwiec Przedstawiono opis przypadku 29-letniego pacjenta z tętniakiem rzekomym tętnicy śledzionowej, będącym powikłaniem po leczonym zachowawczo ostrym zapaleniu trzustki. Tętniak został zdiagnozowany przypadkowo podczas kontrolnego badania angio-tk. Pacjenta operowano w trybie ostrodyżurowym ze względu na gwałtownie pogarszający się stan kliniczny chorego. Podczas laparotomii wycięto tętniaka rzekomego wraz ze śledzioną i fragmentem ogona trzustki. Pacjenta wypisano do domu w siódmej dobie po zabiegu. Słowa kluczowe: pęknięty tętniak rzekomy, tętniak tętnicy śledzionowej, usunięcie śledziony The study presented a case of a 29 year-old male patient with a pseudoaneurysm of the splenic artery as a complication of acute pancreatitis. The pseudoaneurysm was incidentally diagnosed during control angio-ct. The patient underwent immediate surgery due to deterioration of his clinical condition. During laparotomy the pseudoaneurysm, spleen and part of the pancreatic tail were excised. The postoperative course proved uneventful and the patient was discharged from the hospital after seven days. Key words: ruptured pseudoaneurysm, splenic artery aneurysm (SAA), splenectomy Tętniak rzekomy tętnicy śledzionowej występuje bardzo rzadko jako powikłanie ostrego i przewlekłego zapalenia trzustki bądź urazu jamy brzusznej (1, 2). W praktyce klinicznej występuje stosunkowo rzadko, ale wciąż stanowi duży problem w chirurgii ogólnej i naczyniowej. Głównym zagrożeniem dla chorego jest pęknięcie tętniaka, które w krótkim czasie powoduje masywne krwawienie do jamy brzusznej z narastającym wstrząsem hypowolemicznym (3). Śmiertelność w tych przypadkach wynosi ok. 70% (4,5). The splenic artery aneurysm is a very rare complication of acute or chronic pancreatitis, and abdominal trauma (1, 2). Considering clinical practice the abovementioned is a relatively rare condition, although remains a significant problem in general and vascular surgery. The main threat for the patient is the possibility of aneurysmal rupture, which in short time might lead towards massive abdominal cavity bleeding, and ensuing hypovolemic shock (3). Mortality in the above-mentioned case amounts to 70% (4, 5).

Pęknięty tętniak tętnicy śledzionowej jako powikłanie ostrego zapalenia trzustki opis przypadku 947 Własne spostrzeżenie 29-letni pacjent leczony przed miesiącem z powodu ostrego zapalenia trzustki, został przyjęty w trybie ostrodyżurowym do Kliniki Chirurgicznej z powodu podejrzenia krwawienia do przewodu pokarmowego. W wykonanych dwukrotnie badaniach gastroskopowych nie stwierdzono cech świeżego krwawienia. W USG jamy brzusznej uwidoczniono powiększoną śledzionę z przestrzenią płynową w okolicy okołośledzionowej. Pozostałe narządy jamy brzusznej bez zmian patologicznych. W trakcie hospitalizacji obserwowano wysoką gorączkę do 40 st. C, silne bóle nadbrzusza. W badaniach laboratoryjnych stwierdzono: WBC 16 tys./ml, amylaza 300 IU/I, ALP 250 IU/I. Badanie TK jamy brzusznej potwierdziło przewlekłe zapalenie trzustki w stadium zaostrzenia z obecnością wolnego płynu w jamie brzusznej, dodatkowo liczne torbiele trzustki (największa o wym.7x3 cm), cechy zakrzepicy żyły śledzionowej z wyraźnie zaznaczonym krążeniem obocznym. Diagnostykę obrazową poszerzono o wykonanie angio TK, w którym rozpoznano pęknięty pseudotętniak tętnicy śledzionowej o wym. 35x27 mm z przestrzenią płynową, wypełnioną treścią krwistą lub ropną, w okolicy okołośledzionowej i okołotrzustkowej (ryc. 1, 2, 3, 4). Wobec gwałtownie pogarszającego się stanu pacjenta podjęto decyzję o pilnej laparotomii. Jamę brzuszną otwarto z cięcia poprzecznego Case report A 29 year-old male patient who was treated for acute pancreatitis the previous month was admitted to the Department of Surgery with suspicion of gastrointestinal bleeding. Ryc. 1. Badanie TK jamy brzusznej (faza bez kontrastu). Skan osiowy. W polu trzustkowym niejednorodna masa miękkotkankowa o nieregularnych zarysach, mnogie zwapnienia Fig. 1. CT examination of the abdomen (non-contrast phase). Axial scan. Note the irregular, heterogeneous soft-tissue mass and multiple calcifications in the pancreatic field Ryc. 2. Badanie TK jamy brzusznej po podaniu kontrastu (faza tętnicza). Skan osiowy. W obrębie niejednorodnej masy tkankowej, hyperdensyjne ognisko o wymiarach około 35x20x30 mm worek tętniaka w topografii tętnicy śledzionowej Fig. 2. CT examination of the abdomen after contrast administration (arterial phase). Axial scan. Note the hyperdensity focus 35x20x30 mm in the topographic way of the spleen artery Ryc. 3. Badanie TK jamy brzusznej po podaniu kontrastu (faza tętnicza). MPR rekonstrukcja wielopłaszczyznowa. Projekcja czołowa. W obrębie niejednorodnej masy tkankowej, hiperdensyjne ognisko o wymiarach około 35x20x30 mm worek tętniaka w topografii tętnicy śledzionowej Fig.3. CT examination of the abdomen after contrast administration (arterial phase). MPR multi-plane reconstruction. Frontal view. Note the hyperdensity focus 35x20x30 mm in the topographic way of the spleen artery aneurysm

948 D. Janczak i wsp. Ryc.4. Badanie TK jamy brzusznej po podaniu kontrastu (faza tętnicza). VRT rekonstrukcja objętościowa. W topografii tętnicy śledzionowej widoczny worek tętniaka Fig. 4. CT examination of the abdomen after contrast administration (arterial phase). VRT volume reconstruction. Note the aneurysm in the topographic way of the spleen artery pod lewym łukiem żebrowym. Śródoperacyjnie stwierdzono duży tętniak tętnicy śledzionowej o wym. 3x4 cm z masywnym krwiakiem i krwawieniem do jamy otrzewnej. Po dotarciu do naczyń śledzionowych podwiązano je i wycięto tętniak wraz ze śledzioną. Badanie histopatologiczne potwierdziło obecność tętniaka rzekomego tętnicy śledzionowej. Przebieg pooperacyjny był prawidłowy. Pacjent został wypisany do domu po 7 dniach od wykonaniu zabiegu. Omówienie Tętniak tętnicy śledzionowej po raz pierwszy został opisany podczas sekcji zwłok przez Beaussiera w 1770 r. (6). Jest to najczęstsza anomalia naczyniowa tego typu tętnic trzewnych (60%) i trzeci co do częstości tętniak, po tętniaku aorty i tętnic biodrowych (5, 7, 8). W przeciwieństwie do innych tętniaków czterokrotnie częściej występują u kobiet niż u mężczyzn. Etiologia i patofizjologia tego schorzenia nie została do końca poznana. Przypuszczalnie głównymi czynnikami predysponującymi do ich powstania są: przebyte u kobiet ciąże, nadciśnienie tętnicze, choroby wątroby marskość i nadciśnienie wrotne, ostre i przewlekłe zapalenie trzustki oraz urazy jamy brzusznej (6, 7, 9). Ze względu na obraz morfologiczny tętniaki tętnicy śledzionowej dzielimy na tętniaki prawdziwe z zachowaną ciągłością ściany (workowato lub wrzecionowato) powiększonego naczynia i tętniaki rzekome z przerwaną ciągło- Gastroscopy was performed twice and no signs of bleeding were observed. Abdominal ultrasound showed an enlarged spleen and fluid in the peri-splenic area. The remaining abdominal cavity organs were free of pathology. During hospitalization the patient presented with significant fever (40 C), and severe epigastric pain. Laboratory results were as follows: WBC- 16.000, amylase-300 IU/I, ALP- 250 IU/I. Abdominal computer tomography confirmed the presence of chronic pancreatitis during exacerbation, free fluid compartments, numerous pancreatic cysts (the largest was 7x3cm in size), as well as features of splenic vein thrombosis with marked collateral circulation. Imaging diagnostics was supplemented by angio-ct, which demonstrated a ruptured splenic aneurysm, 35x27mm in size, with bloody or purulent content fluid compartments in the peri-splenic and peri-pancreatic areas (fig. 1-4). In view of the rapidly deteriorating condition of the patient emergency laparotomy was performed. The abdominal cavity was opened by means of the transverse incision under the left costal arch. Intraoperatively, we observed the presence of a large splenic artery aneurysm, 3x4cm in size, with a massive hematoma and bleeding to the peritoneal cavity. The splenic vessels were ligated, and the aneurysm and spleen excised. The histopathological examination result confirmed the presence of a splenic artery pseudoaneurysm. The postoperative course proved uneventful. The patient was discharged from the hospital seven days after the operation. Discussion Splenic artery aneurysm was first described during autopsy by Beaussier in 1770 (6). It is the most common vascular anomaly of the visceral vessels (60%), and third most common aneurysm after aortic and iliac artery aneurysms (5, 7, 8). Contrary to the other aneurysms it is more commonly diagnosed in female patients (four-fold). The etiology and pathophysiology of the above-mentioned condition is not fully understood. Presumably, the main predisposing factors for the development of splenic aneurysms are as follows: history of pregnancy, arterial hypertension, liver cirrhosis, portal hypertension, acute and chronic

Pęknięty tętniak tętnicy śledzionowej jako powikłanie ostrego zapalenia trzustki opis przypadku 949 ścią ściany naczynia otoczonego przez mięśnie, powięzie lub tkankę łączną. Tętniak rzekomy tętnicy śledzionowej jest rzadkim powikłaniem ostrego i przewlekłego zapalenia trzustki lub rzadziej urazu jamy brzusznej. Z reguły jest bezobjawowy. Rozpoznanie jest przypadkowe, głównie podczas badań angiograficznych lub dopiero po jego pęknięciu (śródoperacyjne) (10). Rzadko daje nieswoiste dolegliwości bólowe, najczęściej w nadbrzuszu prawym lub podżebrzu prawym, promieniujące do pleców, kończyny górnej lewej (objaw Kehra). Dolegliwości te są wynikiem rozwarstwiania ściany tętniaka. Bólom mogą towarzyszyć nudności i wymioty. Głównym zagrożeniem dla chorego jest pęknięcie tętniaka, które manifestuje się nagłym silnym bólem w nadbrzuszu z objawami szybko narastającego wstrząsu hipowolemicznego. Krew z pękniętego tętniaka może uchodzić do jamy otrzewnej, przestrzeni zaotrzewnowej, narządów sąsiadujących i przewodu pokarmowego. Wówczas ostre objawy brzuszne częściowo ustępują. Zatrzymanie krwawienia w wyniku wyrównania ciśnienia krwi i otaczających tkanek pozornie stabilizuje hemodynamiczny stan pacjenta. Najczęściej po upływie 48 godzin występuje ponowny krwotok, który zagraża zgonem w ok. 90% przypadków. Ryzyko związane z pęknięciem tętniaka wzrasta wraz z jego wielkością, a głównymi czynnikami predysponującymi są: ciąża, średnica tętniaka większa niż 2 cm, objawowy tętniak, tętniak powiększający się w kolejnych badaniach obrazowych, choroby wątroby przebiegające z nadciśnieniem wrotnym. Tętniaki rzekome tętnicy śledzionowej występują rzadko i stanowią ok. 4% ogólnej liczby tętniaków. Ze względu na małą liczbę pacjentów z tą jednostką chorobową nie ma standardów postępowania leczniczego u chorych ze zdiagnozowanym tętniakiem rzekomym tętnicy śledzionowej. Uważa się, że leczeniu operacyjnemu powinni zostać poddani wszyscy chorzy mający objawy kliniczne. Ze względu na małe ryzyko pęknięcia, bezobjawowe tętniaki o średnicy do 2 cm można obserwować (5, 6, 7). W pozostałych przypadkach zalecany jest zabieg chirurgiczny, w trakcie którego usuwa się tętniaka, czasami wraz ze śledzioną i fragmentem trzustki. Rodzaj zabiegu uzależniony jest od umiejscowienia tętniaka (część bliższa bądź dalsza tętnicy). Obecnie uważa się, że najkorzystniejsza dla pacjenta, podczas takiego pancreatitis, and abdominal cavity injuries (6, 7, 9). Due to the morphological picture, splenic artery aneurysms may be divided into true aneurysms with preserved wall continuity (saccular or spindle-shaped) of the enlarged vessel, and pseudoaneurysms with disturbed wall continuity surrounded by muscles, fascia, and connective tissue. The splenic artery pseudoaneurysm is a rare complication of acute and chronic pancreatitis, or less frequently, abdominal trauma. In most cases it is asymptomatic. Diagnosis is incidental, mainly during angiography or after its rupture (intraoperatively) (10). Rarely does one observe unspecific right epigastric or subcostal pain, radiating towards the back and left upper extremity (Kehr s sign). The above-mentioned are a consequence of aneurysmal delamination. Pain may be accompanied by nausea and vomiting. The main threat to the patient is aneurysmal rupture, which is manifested by sudden severe epigastric pain with symptoms of rapidly arising hypovolemic shock. Blood from the ruptured aneurysm flows to the peritoneal cavity, retroperitoneal space, surrounding organs, and gastrointestinal tract. In such cases, acute abdominal symptoms progressively subside. Bleeding that is stopped as a consequence of pressure equalization stabilizes the hemodynamic condition of the patient. Usually, after 48 hours recurrent bleeding is observed which is threatened by patient death in 90% of cases. The risk associated with aneurysmal rupture increases with its size, and the main predisposing factors are as follows: pregnancy, diameter of the aneurysm >2cm, symptomatic aneurysm, enlarging aneurysm observed during imaging examinations, as well as liver diseases with coexisting portal hypertension. Splenic artery pseudoaneurysms are rarely observed, accounting for 4% of all aneurysms. Due to the small number of patients with the above-mentioned condition standard management guidelines do not exist. It is believed that surgical treatment should be performed in case of clinical symptoms. Due to the small risk of rupture, asymptomatic aneurysms <2cm should be subject to observation (5, 6, 7). In the remaining cases surgical intervention is recommended during which the aneurysm is excised, sometimes with the spleen and part of the pancreas. The type of surgical procedure

950 D. Janczak i wsp. zabiegu jest jednoczasowa rekonstrukcja tętnicy śledzionowej, aby w przyszłości zapobiec powikłaniom związanym ze splenektomią. Do alternatywnych metod zaopatrzenia tętniaka rzekomego tętnicy śledzionowej należą, preferowane u pacjentów z grupy wysokiego ryzyka: wewnątrznaczyniowa embolizacja, założenie stentgraftu oraz rzadziej stosowana metoda przezskórnego wstrzykiwania trombiny w miejsce tętniaka (5, 6, 11-14). Sposób ten obarczony jest dużą liczbą powikłań pozabiegowych: gorączka, bóle nadbrzusza, zawał śledziony, związany z rekanalizacją skrzepliny. Podsumowanie Tętniaki tętnicy śledzionowej jako powikłanie ostrego i przewlekłego zapalenia trzustki są rzadko spotykanymi jednostkami chorobowymi. Z powodu dużej śmiertelności w przypadku pęknięcia tętniaka postępowanie diagnostyczne i lecznicze powinno zostać wdrożone jak najszybciej. Leczenie chirurgiczne jest skuteczną i w pełni bezpieczną metodą postępowania u chorych, mającą przewagę nad procedurami endowaskularnymi w odpowiednio dobranych przypadkach. Uważamy, że u każdego pacjenta po przebytym ostrym lub przewlekłym zapaleniu trzustki powinno zostać wykonane USG Doppler lub angio-tk naczyń trzewnych w celu wykluczenia tętniaka rzekomego tętnicy śledzionowej. depends on the localization of the aneurysm (proximal or distal part of the artery). It is now believed that the most advantageous to the patient during such surgery is the simultaneous reconstruction of the splenic artery, in order to prevent future complications associated with splenectomy. Alternative methods of splenic artery pseudoaneurysm treatment in high-risk patients are as follows: intravascular embolization, stent-graft implantation, and less frequently used, percutaneous thrombin injections (5, 6, 11-14). The above-mentioned is burdened with many complications, such as fever, epigastric pain, and splenic infarction associated with thrombus recanalization. Conclusions Splenic artery aneurysms as a complication of acute and chronic pancreatitis are rarely observed disease entities. Due to high mortality associated with aneurysmal rupture diagnostics and treatment should be immediately implemented. Surgical management is an effective and safe method having an advantage over percutaneous endovascular procedures in selected cases. We believe that every patient after acute or chronic pancreatitis should be subject to Doppler ultrasound or angio-ct, in order to exclude splenic artery pseudoaneurysm presence. Piśmiennictwo / References 1. Tessier DJ, Stone WM, Fowl RJ et al.: Clinical features and management of splenic artery pseudoaneurysm: case series and cumulative review of literature. J Vasc Surg 2003; 38(5): 969-74. 2. Balsarkar DJ, Joshi MA: Rupture of splenic artery pseudoaneurysm presenting with massive upper gastrointestinal bleed. Am J Surg 2002; 183: 197-98. 3.Kenningham R, Hershman MJ, McWilliams RG, Campbell F: Incidental splenic artery aneurysm J R Soc Med 2002; 95(9),460-61. 4. Gandhi VS, Thakkar GN, Rajput DK, Rajvaidya NP: Splenic artery aneurysm. Indian J Radiol Imaging 2006; 16(4): 487-89. 5. Karaman K, Onat L, Sirvanci M, Olga R: Endovascular stent graft treatment in a patient with splenic artery aneurysm. Diagn Interv Radiol 2005; 11: 119-21. 6. Mastracci T, Cadeddu M, Colopinto RF, Cina C: A minimally invasive approach to the treatment of aberrant splenic artery aneurysms: a report of two cases. J Vasc Surg 2005; 41(6): 1053-57. 7. Abbas M, Stone W, Fowl R et al.: Splenic artery aneurysms: two decades experience at Mayo Clinic. Ann Vasc Surg 2002; 16(4): 442-49. 8. Zubaidi A: Rupture of multiple splenic artery aneurysms: a common presentation of a rare disease with a review of literature. Saudi J Gastroenterol 2009; 15(1): 55-58. 9. Rickes S, Monkemuller K, Venerito M, Malfertheiner P: Pseudoaneurysm of the splenic artery. Dig Surg 2006; 23: 156-58. 10. Gave AA, Frangos SG, Frankel H, Rabinovici R: Image of the month. Splenic artery pseudoaneurysm. Arch Surg 2006; 141(11): 1141-42.

Pęknięty tętniak tętnicy śledzionowej jako powikłanie ostrego zapalenia trzustki opis przypadku 951 11. Ikeda O, Tamura Y, Nakasone Y et al.: Nonoperative management of unruptured visceral artery aneurysm: treatment by transcatheter coil embolization. J Vasc Surg 2008; 47(6),1212-19. 12. Tulsyan N, Kashyap VS, Greenberg RK et al.: The endovascular management of visceral artery aneurysms and pseudoaneurysms. J Vasc Surg 2007; 45(2): 276-83. 13. Yamamoto S, Hirota S, Maeda H et al.: Transcatheter coil embolization of splenic artery aneurysm. Cardiovasc Intervent Radiol 2008; 31(3): 527-34. 14. Krueger K, Zaehringer M, Lackner K: Percutaneus treatment of a splenic artery pseudoaneurysm by trombin injection. J Vasc Intervent Radiol 2005; 16(7): 1023-25. Pracę nadesłano: 23.03,2012 r. Adres autora: 50-981m Wrocław, ul. Weigla 5