Chondromatosis of the elbow. A case report Chondromatoza stawu łokciowego. Opis przypadku

Artroskopia i Chirurgia Stawów, 2008; 4(1): 27-32 Arthroscopy and Joint Surgery, 2008; 4(1): 27-32 www.artroskopia.org Received: 2008.03.05 Accepted: 2008.03.12 Published: 2008.03.31 Chondromatosis of the elbow. A case report Chondromatoza stawu łokciowego. Opis przypadku Janusz Płomiński 1, Krzysztof Kwiatkowski 1, Jarosław Pawlik 1, Robert Koktysz 2 1 Department of Orthopedics, Military Medical Institute Central Clinical Hospital of the Ministry of National Defense in Warsaw, Warsaw, Poland 2 Department of Pathomorphology, Military Medical Institute Central Clinical Hospital of the Ministry of National Defense in Warsaw, Warsaw, Poland Summary Background: Case Report: Conclusions: key words: słowa kluczowe: The authors present a rare case of chondromatosis of the elbow. A 29-year-old patient was treated due to decreased range of motion and pain of the elbow. Loss of extension, supination and pronation was observed. Arthroscopic removal of loose bodies and synovectomy was performed. Follow-up examination after 16 months revealed a good range of motion and 94 points in Meyo scale. According to histopathology, primary chondromatosis was diagnosed. Arthroscopy is a useful method to remove loose bodies and to perform synovectomy of the elbow. It resulted in restoration of normal motion range. arthroscopy elbow osteochondromatoza artroskopia staw łokciowy osteochondromatoza Full-text PDF: http://www.artroskopia.org/fulltxt.php?icid=853521 Word count: 868/1082 Tables: 1/1 Figures: 3 References: 19 Author s address: Adres autora: Janusz Płomiński, Department of Orthopedics, Military Medical Institute Central Clinical Hospital of the Ministry of National Defense in Warsaw, Warsaw, Poland, e-mail plominsky@poczta.onet.pl 27

Artroskopia i Chirurgia Stawów, 2008; 4(1): 27-32 Płomiński J i wsp. Chondromatoza stawu łokciowego. Opis przypadku WSTĘP Chondromatoza lub osteochondromatoza błony maziowej jest schorzeniem metaplazji tkankowej o nieznanej etiologii. W początkowej fazie dochodzi do pobudzenia fibroblastów głębokiej warstwy błony maziowej stawu, ścięgien lub kaletek stawowych. W 1558 roku Ambrose Pare jako pierwszy opisał rozrost metaplastyczny błony maziowej stawu kolanowego [1]. Laennec w 1813 roku zaobserwował związek między zmianami w błonie maziowej a tworzeniem się wolnych ciał chrzęstno-kostnych w stawie [2]. Osteochondromatoza dotyczy najczęściej błony maziowej stawu kolanowego. W 1918 roku Henderson jako pierwszy opisał osteochondromatozę stawu łokciowego [3]. W dostępnej literaturze można znaleźć opisy pojedynczych przypadków ostechondromatozy stawu łokciowego jak i opisy nawet 30 chorych z tym schorzeniem [4 7]. Niewiele jest natomiast opisów odległych wyników leczenia. Znana od lata prawda, że staw łokciowy jest specyficznym stawem potwierdza się w leczeniu operacyjnym osteochondromatozy. Specyfika tego stawu polega na tendencji do usztywnienia po leczeniu operacyjny lub unieruchomieniu, pojawieniu się wczesnych zmian zwyrodnieniowych po usunięciu ciał wolnych i synowektomii, nawrotach oraz związku między osteochondromatozą a rozwojem zmian zwyrodnieniowych. Na podstawie wyników badań histopatologicznych stwierdzono pierwotną i wtórną postać tej choroby. Pierwotna osteochondromatoza charakteryzuje się grudkowym rozrostem chrząstki w wyniku metaplazji wewnętrznej warstwy maziówki. Postać wtórna charakteryzuje się wolnymi ciałami lub ciałami uszypułowanymi błony maziowej zbudowanymi z tkanki chrzęstnej [8]. Etiologia powstania tych zmian jest zbliżona do etiologii takich schorzeń jak osteochondritis dissecans i zmian zwyrodnieniowych stawu. Cel Celem pracy był opis przypadku i wyniki artroskopowego leczenia chondromatozy stawu łokciowego. OPIS PRZYPADKU Chory SD lat 29 (nr historii choroby 60488/2006) zgłosił się z powodu postępującego ograniczenie ruchów okresowych bloków i uczuciu przeskakiwania w stawie łokciowym. Badaniem klinicznym stwierdzono ograniczenie ruchów w stawie łokciowym oraz obecność ciał wolnych w stawie łokciowym. Badania radiologiczne potwierdziły obecność chrzęstnych ciał wolnych w stawie łokciowym. Chorego zakwalifikowano do artroskopii stawu łokciowego. Śródoperacyjnie stwierdzono liczne, wolne ciała chrzęstne. Ponadto zaobserwowano liczne ogniska chrzęstne związane z błoną maziową. Usunięto 18 ciał wolnych oraz wykonano synowektomię usuwając ogniska chrzęstne. Błonę maziową oraz ciała wolne przesłano do badania histopatologicznego. W przebiegu pooperacyjnym nie zaobserwowano powikłań. Ruchy bierne stawu łokciowego wprowadzono w pierwszej dobie pooperacyjnej. Ćwiczenia oporowe zastosowano w 3 dobie pooperacyjnej. Po 25 dniach od operacji chory powrócił do pracy. 28 BACKGROUND Chondromatosis or osteochondromatosis of the synovial membrane is a disease involving tissue metaplasia of unknown etiology. At the early stage, induction of fibroblasts in the deep layers of the synovial membrane, tendons or articular bursae occurs. Metaplastic growth of synovial membrane of the knee was described for the first time in 1558 by Ambrose Pare [1]. In 1813, Laennec observed a correlation between lesions of the synovial membrane and formation of loose bodies in the joint [2]. Osteochondromatosis usually affects the synovial membrane of the knee. Osteochondromatosis of the elbow joint was first described in 1918 by Henderson [3]. The available literature contains reports of single cases of ostechondromatosis of the elbow, as well as descriptions of as many as 30 patients with the disease [4 7]. However, there are few data concerning the distant results of treatment. The well-known fact of specificity of the elbow joint is confirmed in surgical treatment of osteochondromatosis. The specificity of this joint involves a tendency to rigidity or immobilization after surgery, development of early degenerative changes after removal of loose bodies and synovectomy, recurrences of the disease and correlation between osteochondromatosis and degenerative changes. On the basis of results of histopathology, the primary and secondary forms of the disease can be distinguished. Primary osteochondromatosis is characterized by follicular growth of the cartilage as a result of metaplasia of the internal synovial mambrane layer. The secondary form is characterized by loose or pedunculated loose bodies of the synovial membrane made up of chondromatous tissue [8]. The etiology of such lesions is similar to that of osteochondritis dissecans and degenerative changes of the joint. Aim The aim of the paper is to describe a case and results of arthroscopic treatment of chondromatosis of the elbow joint. CASE REPORT Patient SD, aged 29 (case history no 60488/2006) was examined because of progressive decrease of mobility range, periodic blocks and clicking sensations in the elbow joint. Clinical examination revealed limited mobility and presence of loose bodies in the elbow joint. Radiographic examinations confirmed the presence of chondromatous loose bodies. The patient was qualified for arthroscopy of the elbow joint. Numerous chondromatous loose bodies were found during the surgery, as well as numerous chondroid foci within the synovial membrane. Eighteen loose bodies were removed and synovectomy with resection of the chondromatous foci was performed. The synovial membrane and the loose bodies were sent for histopathological investigation. The postoperative course was uncomplicated. Passive movements of the elbow joint were introduced on the first postoperative day. Resistance exercises were started on the third postoperative day. The patient returned to work 25 days after the surgery.

Arthroscopy and Joint Surgery, 2008; 4(1): 27-32 Płomiński J et al Chondromatosis of the elbow. A case report Tabela 1. Zakres ruchów w stawie łokciowym przed i po operacji. Ruchy w stawie łokciowym w stopniach Zgięcie Wyprost Supinacja Pronacja Przed operacją 70 35 15 26 Po operacji 120 0 89 90 Table 1. Range of motion of the elbow pre and post operation. Elbow mobility range (degrees) Flexion Extension Supination Pronation Preoperative 70 35 15 26 Postoperative 120 0 89 90 Badanie kontrolne przeprowadzono po 16 miesiącach od operacji. Ocenę wyniku leczenia przeprowadzono w oparciu skalę MEPS (Meyo elbow performance score) [9]. Wykonano klasyczne badania radiologiczne oraz tomografię komputerową. WYNIKI Swoja aktywność życiową chory ocenił jako wysoką porównywalną z aktywnością przed wystąpieniem choroby. Uzyskano znaczne zmniejszenie dolegliwości bólowych z 18 do 45 wg skali Meyo. Zakresy ruchów w stawie łokciowym w porównaniem zakresem ruchów przed operacją przedstawiono w Tabeli 1. Zaobserwowano poprawę ruchomości stawu łokciowego z 15 do 24 wg skali Meyo. Stwierdzono poprawę czynności stawu łokciowego z 21 do 25 wg skali Meyo. Ocena końcowa wg skali Meyo wyniosła 94. Nie obserwowano powikłań w postaci zaburzeń czynności nerwu łokciowego. Kontrolne badania radiologiczne nie wykazały nawrotu choroby (Rycina 1). Na podstawie badania histopatologicznego rozpoznano pierwotną postać chondromatozy (Ryciny 2,3). DYSKUSJA Nadal pozostaje niewyjaśniona etiologia schorzenia jakim jest chondromatoza stawu łokciowego. Pomimo opublikowaniu licznych kryteriów rozpoznawania pierwotnej i wtórnej postaci tej choroby badanie histopatologiczne pozostaje nadal badaniem rozstrzygającym. Przebieg kliniczny obu postaci chondromatozy charakteryzuje się podobnymi objawami dla innych procesów chorobowych obejmujących staw łokciowy. Początkowo dominuje ból, obrzęk i ograniczenie ruchów. Charakterystyczne dla chondromatozy jest pojawienie się uczucia ciała wolnego, przeskakiwania i bloków w stawie łokciowym. Należy podkreślić, że chorzy negują urazy stawu. Obserwuje się przypadki parestezji ze strony nerwu łokciowego [10]. Objawem dominującym w postępującej chondromatozie stawu łokciowego jest narastający deficyt wyprostu [11]. Badania radiologiczne wykazują, że od 66% do 80% ciał wolnych w stawie łokciowym ma etiologię w pierwotnej chondromatozie błony maziowej [12,13]. The follow-up examination was performed 16 months after the surgery. The treatment result was assessed on the basis of MEPS (Meyo elbow performance score) scale [9]. Classic radiography and computed tomography was also performed. RESULTS The patient assessed his everyday activity as good, comparable to the activity before the onset of the disease. Painful symptoms were reduced considerably from 18 to 45 according to Meyo score. The elbow mobility range in comparison with the preoperative values has been presented in Table 1. Improvement of the elbow mobility range was observed from 15 to 24, as well as improvement of the joint function from 21 to 25 according to Meyo score. The total score amounted to 94. No complications involving disturbances of the ulnar nerve function were observed. Control radiological examinations did not reveal recurrence of the disease (Figure 1). Histopathology results indicated primary chondromatosis (Figures 2,3). DISCUSSION The etiology of chondromatosis of the elbow joint is still unclear. Despite numerous published diagnostic criteria for the primary and secondary form of the disease, histopathology still remains the basis for ultimate diagnosis. The clinical course of both forms of chondromatosis is characterized by symptoms similar to other pathologies of the elbow joint. Pain, edema and limitation of mobility range are predominant at first. The sensations of a loose body, clicking and joint blocks are characteristic of chondromatosis. It should be emphasized that the patients deny having suffered any traumas of the elbow. In soma cases, paresthesias of ulnar nerve origin are observed [10]. The predominant symptom of progressive elbow joint chondromatosis is increasing extension deficit [11]. Radiological examinations indicate that 66% to 80% of loose bodies in the elbow joint are formed as a result of synovial membrane chondromatosis [12,13]. 29

Artroskopia i Chirurgia Stawów, 2008; 4(1): 27-32 Płomiński J i wsp. Chondromatoza stawu łokciowego. Opis przypadku A B C D E F Rycina 1. Badania tomografia komputerową stawu łokciowego. A, C i E rekonstrukcje 3D stawu łokciowego przed zabiegiem widoczne liczne ciała wolne. B, D i F rekonstrukcje 3D stawu łokciowego 16 miesięcy po zabiegu nie stwierdza się wznowy chondromatozy. Figure 1. CT examination of the elbow. A, C and E pre operation 3D reconstruction of the elbow loose bodies in joint. B, D and F post operation 3D reconstruction of the elbow without of sings of chondromatosis. 30

Arthroscopy and Joint Surgery, 2008; 4(1): 27-32 Płomiński J et al Chondromatosis of the elbow. A case report Rycina 2. Fragmenty błony maziowej (M) w której podścielisku widoczny jest obszar metaplazji kostnej (OM) barwienie H.E. pow. 10. Figure 2. Synovial tissue (M) with focal osseous metaplasia (OM) H.E. staining, magn. 10. Rycina 3. Rozległe pola metaplazji chrzęstnej (CM) (z obszarami wapnienia Ca macierzy) w podścielisku błony maziowej (M). Figure 3. Diffuse chondroid metaplasia (CM) (with focal calcification Ca) in the stroma of flattened and atrophic synovium (M) H.-E. staining, magn. 10. Badania radiologiczne wykonane u przedstawianego chorego jednoznacznie nie określały etiologii powstania ciał wolnych w stawie łokciowym. Naszym zdaniem zastosowanie rezonansu medycznego lub ultrasonografii umożliwia zobrazowanie zmian w błonie maziowej. Jest to zgodne z obserwacjami innych autorów [14]. Na podstawie dostępnych publikacji można znaleźć wielu zwolenników zachowawczego leczenia chondromatozy stawu łokciowego [15,16]. Na podstawie naszych obserwacji pierwotna chondromatoza stawu łokciowego charakteryzuje się rozległą metaplazją błony maziowej i tworzeniem ciał chrzęstnych. Liczne ciała wolne oraz znaczny rozrost błony maziowej mogą prowadzić do uszkodzenia nerwu łokciowego [17]. Dlatego leczeniem z wyboru jest jak najszybsze wykonanie synowektomii i usunięcie ciał wolnych. Jest to zgodne z obserwacjami innych autorów [18,19]. Biorąc pod uwagę złożoną etiologię chondromatozy polecamy, poza usunięciem ciał wolnych ze stawu łokciowego, wykonanie synowektomii nawet jeśli nie stwierdzamy w błonie maziowej ognisk metaplazji chrzęstnej. Wykonanie radykalnego usunięcia błony maziowej oraz ciał wolnych nie zapobiega nawrotom. Odsetek wznowy procesu chondromatozy waha się od 0% do 22% [11,13]. Wielu autorów przypisuje chondromatozie rolę powstawania i narastania zmian zwyrodnieniowych stawu łokciowego. Nasze krótkie obserwacje nie pozwalają na wyciągniecie takich wniosków. WNIOSKI Zdaniem autorów określenie badaniem histopatologicznym etiologii chondromatozy wyjaśnia różnicę w obrazie klinicznym miedzy typami tego schorzenia. W chondromatozie pierwotnej dominować będzie postępujące ograniczenie ruchów wynikające z rozrostu błony maziowej i tworzenia ognisk metaplazji chrzęstnej. Dopiero później pojawią się Radiological examinations performed in the presented case did not indicate unequivocally the etiology of loose bodies in the elbow joint. In our opinion, magnetic resonance or ultrasound imaging makes it possible to visualize lesions of the synovial membrane. This is consistent with observations made by other authors [14]. As it follows from the available publications, there are many supporters of conservative treatment of elbow joint chondromatosis [15,16]. Our observations indicate that primary chondromatosis of the elbow joint is characterized by extensive metaplasia of the synovial membrane and formation of chondromatous bodies. Numerous loose bodies and extensive hyperplasia of the synovial membrane may lead to a damage of the ulnar nerve [17]. Therefore, the treatment of choice is surgical synovectomy and removal of the loose bodies, performed as soon as possible. This is consistent with the observations of other authors [18,19]. Taking into account the complex etiology of chondromatosis, we recommend, in addition to the removal of loose bodies present in the elbow joint, performing synovectomy even if no foci of chondroid metaplasia are found in the synovial membrane. Radical synovectomy and removal of loose bodies does not prevent recurrences of the disease. The percentage of recurrences of chondromatosis ranges from 0% to 22% [11,13]. Numerous authors attribute the onset and progression of degenerative changes in the elbow joint to chondromatosis. Our short-term observations do not allow to make such conclusions. CONCLUSIONS In the authors opinion, determination of etiology of chondromatosis by histopathology elucidates the difference of clinical presentation between the two types of the disease. In primary chondromatosis, progressive limitation of mobility range due to synovial membrane hyperplasia and formation of foci of chondroid metaplasia will be predomi- 31

Artroskopia i Chirurgia Stawów, 2008; 4(1): 27-32 Płomiński J i wsp. Chondromatoza stawu łokciowego. Opis przypadku dolegliwości w postaci blokowania ruchów i uczucie przeskakiwania w stawie. Natomiast w typie drugim chondromatozy dominują objawy wynikające z obecnością ciał wolnych w stawie. Rozpoznanie typu pierwszego chomndromatozy nasuwa podejrzenie zajęcia tym procesem innych stawów takich jak stawy kolanowe czy stawy nadgarstka. Małoinwazyjny zabieg artroskopii stawu łokciowego umożliwia usunięcie ciał wolnych i wykonanie rozległej synowektomii co przywraca dobrą czynność stawu. PIŚMIENNICTWO: 1. Barwell R: Movable bodies in joint. Brit Med J, 1976; 1: 184 86 2. Halstea AE: Floating bodies in joints. Ann Surg, 1985; Xxii: 327 42 3. Henderson MS: Loose bodies in the elbow joint. J Am Med Assos, 1918; xxi: 177 80 4. Musset RD Jr, Henderson MS: Ostechondromatosis. J Bone Joint Surg [Am], 1949; 31-A: 619 27 5. Miligram JW,Tease CN: Synovial chondromatosis in a young child: a case report. J Bone Joint Surg [Am], 1980; 62-A: 1021 23 6. Ruth RM, Groves RJ: Synovial chondromatosis of the elbow presenting with ulnar nerve neuropathy. Am J Orthop, 1996; 25: 843 44 7. Kamineni S, O Driscoll, Morrey BF: Synovial osteochondromatosis of the elbow. J Bone Joint Surg, 2002; 84(7): 961 66 8. McCarthy EF, Dorman HD: Primary synovial chondromatosis: an ultrastructural study. Clin Orthop, 1982: 168: 178 86 9. Morrey BF: Functional evaluation of the elbow. In Morrey BF: The elbow and its disorders. 2 nd ed. Philadelphia: WB Sauders, 1993 10. Jones JR, Evans DM, Kaushik A: Synovial chondromatosis presenting with peripherial nerve compression: a report of two casus. J Hand Surg [Br], 1987; 12: 25 27 nant. Later on, symptoms such as joint locks and clicking sensations will appear. On the other hand, the second type of chondromatosis is characterized by symptoms associated with the presence of loose bodies in the joint. The diagnosis of first type chondromatosis arouses suspicion of involvement of other joints, such as knees or wrists, as well. Low-invasive arthroscopy of the elbow joint makes it possible to remove loose bodies and to perform extensive synovectomy, which restores good function of the joint. REFERENCES: 11. Bell MS: Loose bodies in the elbow. Br J Surg, 1975; 62: 921 24 12. Murphy FP, Dahlin DC, Sullivan CR: Articular synovial chondromatosis. J Bone Joint Surg [Am], 1962; 44-A: 77 86 13. Maurice H, Crone M, Watt I: Synovial chondromatosis. J Bone Joint Surg [Br], 1988; 70-Br: 807 11 14. Campeau NG, Lewis BD: Ultrasound appearance of synovial osteochondromatosis of the shoulder. Mayo Clin Proc, 1998; 73: 1079 81 15. McIvor RR, King D: Synoviale chondromatosis. Orthopaede, 1988; 17: 233 44 16. Jeffreys TE: Synovial chondromatosis. J Bone Joint Surg [Br], 1967; 49- Br: 530 34 17. Fahmy NR, NobleJ: Ulnar nerve palsy as a complication of synovial chondromatosis of the elbow. Hand, 1981; 13: 308 10 18. Jones JR, Evans DM, Kaushik A: Synovial chondromatosis presenting with peripherial nerve compression: a report of two cases. J Hand Surg [Br], 1987; 12: 25 27 19. Ono H, Yajima H, Fukui A, Tamai S: Locking wrist with synovial chondromatosis: report of two cases. J Hand Surg Am, 1994; 19: 797 99 32