Ocena struktury morfologicznej kości u pacjentów z dysplazją ektodermalną

Transkrypt

1 PROT. STOM., 2005, LV, 4 Ocena struktury morfologicznej kości u pacjentów z dysplazją ektodermalną The assessment of bone morphology in patients suffering on ectodermal dysplasia Małgorzata Zadurska¹, Sławomir Chaberek², Marcin Kubani³, Barbara Siemińska-Piekarczyk¹, Elżbieta Mierzwińska-Nastalska³, Małgorzata Laskowska¹ Dysplazja ektodermalna jest dziedzicznym zaburzeniem rozwojowym tkanek i narządów pochodzenia ektodermalnego. Schorzenie dotyczy głównie chłopców i występuje z częstością od 1: do 1: urodzeń. Defekt ektodermalny stwierdzany jest w przypadku występowania co najmniej dwóch z czterech charakterystycznych objawów: trichodysplazji, dyshydrozy, onychodysplazji, nieprawidłowości uzębienia. Zaburzenia rozwojowe w obrębie narządu żucia mają wpływ na budowę morfologiczną tkanki kostnej żuchwy i szczęki. Celem pracy była analiza struktury morfologicznej kości u pacjentów z dysplazją ektodermalną. Materiał do badań stanowiły zdjęcia pantomograficzne wykonane u 23 pacjentów ze stwierdzonym zespołem ektodermalnym oraz u 23 pacjentów z grupy kontrolnej. Zdjęcia poddano skanowaniu i normalizacji obrazu. Obszar 256/256 pikseli w okolicy kąta żuchwy poddano analizie fraktalnej i obliczono wymiar fraktalny. Wyniki zanalizowano statystycznie testem K-S. Badanie wykazało rozrzedzenie i zwiększoną mineralizację tkanki kostnej w grupie badanej. Ectodermal dysplasia is a congenital hereditary dissease. It occurs mostly in boys in 1: to 1: births. Dysplasia disorder is being ascertain if two of four symptoms occures, this are: trichodysplasia, dyshidrosis, onychodysplasia, dental anomalies. Congenital sickness of jawing system influence largely bone morphology. The aim of the study was an assessment of bone morphology in patients suffering on ectodermal dysplasia. Material consisted of 23 orthopantomograms taken in ectodermal dysplasia patients and 23 controls. Pictures were scaned and standarized. The region of interest (256/256 piksels) in angle of mandibula was marked. Fractal analysis was employed and fractal dimention was calculated. The results were assessed according to K-S statistical test. The study revealed significant bone rareness and increased bone mineralization in estimated group. HASŁA INDEKSOWE: dysplazja ektodermalna, struktura kości, leczenie ortodontyczno-protetyczne KEY WORDS: ectodermal dysplasia, structure of bone, orthodontic and prosthetic treatment Z Zakładu Ortodoncji IS AM w Warszawie 1 Kierownik: dr n. med. B. Siemińska-Piekarczyk Z Samodzielnego Publicznego Szpitala Klinicznego w Otwocku 2 Z Katedry Protetyki Stomatologicznej IS AM w Warszawie 3 Kierownik: prof. ndzw. dr hab. n. med. E. Mierzwińska- Nastalska Adres autorów: Warszawa, ul. Nowogrodzka 59, paw. XI D-1 Dysplazja ektodermalna jest rzadko spotykanym, dziedzicznym zaburzeniem rozwojowym, charakteryzującym się niedorozwojem tkanek i narządów pochodzących z zewnętrznego listka zarodkowego, czyli z ektodermy (12, 14, 16). Obecnie wyróżnia się kilkaset (około 150) zespołów chorobowych, w których występują niedorozwoje tkanek ektodermalnych widoczne makroskopowo, lub w których niedorozwój objawia się alergiczną reakcją tkanek, np. na bodźce mechaniczne lub nieznany alergen. 273

2 M. Zadurska i inni W niektórych zespołach zmiany chorobowe występują jedynie w obrębie skóry i błon śluzowych (zespół Stevensa-Johnsona- wrodzone pęcherzowe oddzielanie się naskórka), w innych obejmują inne struktury pochodzące z ektodermy (6, 14). W zależności od liczby i czynności gruczołów potowych rozróżnia się postać hydrotyczną i hipohydrotyczną dysplazji ektodermalnej (4, 6, 8, 14). Dziedziczenie defektu może być recesywne, związane z chromosomem X lub autosomalne dominujące. Dysplazja ektodermalna może występować także spontanicznie na skutek mutacji genowych lub embriopatii (6, 11, 14, 15). Schorzenie objawia się przeważnie u chłopców (11). Częstość zachorowania oceniana jest na 1: do 1: urodzeń (4). Skóra u pacjentów z dysplazją ektodermalną jest przeważnie blada, z małą ilością podściółki tłuszczowej, cienka i sucha. W postaci anhydrotycznej zespołu obserwuje się czasami hiperpigmentację w okolicy powiek, łokci i kolan. Niedobór gruczołów łojowych powoduje szorstkość i nadmierne rogowacenie skóry dłoni i stóp. Owłosienie u tych osób jest słabo rozwinięte, włosy są najczęściej jasne, cienkie i łamliwe, a brwi i rzęsy rzadkie. Paznokcie mogą być słabo wykształcone, o zmienionym kształcie i łamliwe (4, 5, 11, 13, 14, 15). Z nieprawidłowości dotyczących uzębienia najczęściej występuje wrodzony brak zawiązków zębowych w postaci hipodoncji (brak do sześciu zawiązków zębów), oligodoncji (brak powyżej sześciu zawiązków, przy czym zęby obecne w jamie ustnej mają zmienioną wielkość i kształt) lub anodoncji (całkowity brak zawiązków). Obserwuje się zmienioną budowę zębów (zęby stożkowate, pieńkowate, taurodontyczne), zmniejszenie ich wymiarów (mikrodoncję, zrudymentowane boczne siekacze, zmniejszenie ilości guzków zębów trzonowych), opóźnione wyrzynanie, zaburzenia mineralizacji szkliwa, zęby wrodzone i zatrzymane (6, 8, 14). W części twarzowej czaszki zwraca uwagę uwypuklona część czołowa, zapadnięty środkowy odcinek twarzy, siodełkowaty nos, grube wywinięte wargi, zniekształcone małżowiny uszne, oczy przeważnie jasne, niebieskie (6, 11, 14). Niedorozwój środkowego i dolnego odcinka twarzy u pacjentów z zespołem ektodermalnym związany jest z hipoplazją wyrostków zębodołowych. Niewykształcenie wyrostków zębodołowych szczęki i części zębodołowej trzonu żuchwy spowodowane jest brakiem zawiązków zębów mlecznych, stałych lub obu rodzajów uzębienia. Stopień zaawansowania niedorozwoju zależy od liczby brakujących zawiązków (4, 7, 16, 17). Zmiany morfologiczne w narządzie żucia pociągają za sobą zaburzenia czynnościowe zmiany mechanizmów mięśniowych i pracy układu mięśniowo-stawowego. Dzieci z dysplazją ektodermalną mają utrudnione odgryzanie kęsów pokarmowych i upośledzone żucie. Może mieć to wpływ na ich gorsze odżywienie i problemy natury gastrycznej. Częściej obserwuje się u nich przetrwały niemowlęcy sposób połykania, dysfunkcję języka, oddychanie przez usta oraz zaburzenia mowy (14, 16). Z wymienionych wyżej względów pacjenci z zespołem ektodermalnym powinni być poddani wczesnej rehabilitacji i leczeniu zespołowemu, w którym biorą udział oprócz lekarza pediatry: pedodonta, ortodonta, protetyk, chirurg stomatologiczny i szczękowy, logopeda, w niektórych przypadkach także psycholog (2, 8, 11, 14, 16). Bardzo ważna jest profilaktyka stomatologiczna i ortodontyczna, reedukacja mowy oraz wczesne (około 3 roku życia) wykonanie ortodontycznych protez dziecięcych, polepszających czynność narządu żucia oraz poprawiających estetykę twarzy i uzębienia (1, 5, 9, 17). Protezy ortodontyczne powinny być często kontrolowane, korygowane oraz zmieniane w miarę wzrostu dziecka, z powodu zmian rozwojowych w zgryzie, przyzębiu i stawie skroniowo-żuchwowym. Po zakończeniu wzrostu są wykonywane uzupełnienia protetyczne w zależności od potrzeb oraz warunków anatomicznych i zgryzowych pacjenta (16). Warunki te są na ogół bardzo trudne suchość w jamie ustnej, hipoplastyczny wyrostek zębodołowy szczęki i część zębodołowa trzonu żuchwy, mała liczba zębów, niekorzystny kształt koron zębowych (wąskie, stożkowate), zmniejszone wymiary zębów. Często współistniejące wady zgryzu i nieprawidłowości zębowe (przemieszczenia, obroty, nachylenia poprzeczne, nachylenia wzdłuż łuku zębowego, wychylenia, przechylenia, infrapozycje i suprapozycje) są częste zwłaszcza u pacjentów, którzy nie byli wcześniej leczeni ortodontycznie i nie użytkowali ortodontycznych protez dziecięcych, przeciwdziałających wystąpieniu tych nieprawidłowości (8, 9). W zależności od wskazań u pacjentów z wrodzonymi brakami zawiązków 274

3 Dysplazja ektodermalna zębowych wykonywane są uzupełnienia protetyczne ruchome częściowe i całkowite, protezy typu overdenture, stałe uzupełnienia protetyczne (korony korygujące kształt zębów, mosty konwencjonalne, mosty typu Maryland) (1, 2, 10, 13, 15, 16). Możliwym rozwiązaniem w przypadkach licznych braków zębowych, zwłaszcza w żuchwie, są protezy osadzone na implantach (w szczęce występuje na ogół dobra retencja dla protez ruchomych) (1, 4, 8, 9, 11, 16). Pojedyncze braki zębowe w przypadku hipodoncji mogą być również uzupełniane wszczepami śródkostnymi. Osadzenie wszczepu przeważnie musi być poprzedzone leczeniem ortodontycznym regulującym łuk zębowy i stwarzającym odpowiednią ilość miejsca dla implantu i nadbudowy protetycznej. W każdym przypadku przygotowania do leczenia implantologicznego przeprowadzana jest szczegółowa analiza warunków artykulacyjno-zwarciowych i kostnych. Oceniana jest wielkość przewidywanego łoża wszczepu w trzech płaszczyznach, ilość kości korowej i gąbczastej oraz ich wzajemny stosunek, jak również utkanie tkanki kostnej. Jedną z metod oceny jakościowej kości gąbczastej jest jej analiza fraktalna. Pozwala ona na wyznaczenie wymiaru fraktalnego, mówiącego o powtarzalności układu beleczkowego kości, a co za tym idzie stopniu jego uporządkowania i gęstości utkania. Przetrwałe zęby mleczne z niezresorbowanymi korzeniami mogą być w pewnych przypadkach wykorzystane jako filary do zakotwiczenia ruchomych lub stałych uzupełnień protetycznych. Zęby mleczne ze zresorbowanymi korzeniami, nieprzydatne w leczeniu protetycznym, są usuwane (4, 16). Zębodoły poekstrakcyjne mogą być wykorzystane do natychmiastowego umieszczenia wszczepów śródkostnych (4). W celu zwiększenia szerokości i wysokości wyrostka zębodołowego w miejscu wprowadzania implantów stosuje się przeszczepy tkanki kostnej, np. z talerza kości biodrowej. Jednoetapowe umieszczenie wszczepu śródkostnego z przeszczepem pozwala na skrócenie czasu leczenia (4). Podkreślana jest konieczność indywidualnego planowania leczenia dla każdego pacjenta z dysplazją ektodermalną, z uwzględnieniem dokładnej oceny warunków anatomicznych i jakości struktury kości oraz kładziony nacisk na współpracę ortodontyczno-protetyczną (2, 7, 16). Cel pracy Celem pracy było zbadanie struktury morfologicznej kości żuchwy u pacjentów z oligodoncją i anodoncją uzębienia w dysplazji ektodermalnej. Materiał Materiał do badań stanowiło 23 pacjentów z zespołem ektodermalnym, w tym 8 dziewcząt i 15 chłopców, w wieku od 5 do 21 lat. Defekt ektodermalny stwierdzono na podstawie występowania co najmniej dwóch z wymienionych cech: trichodysplazji, czyli zaburzeń owłosienia, nieprawidłowości uzębienia, onychodysplazji, czyli dysplazji paznokci, dyshydrosis, czyli zaburzeń potliwości (8). U 18 pacjentów występowała postać hydrotyczna zespołu ektodermalnego, u 3 postać hipohydrotyczna, a u 2 zespół Bloch-Sulzbergera. Liczba brakujących zawiązków zębów mlecznych u badanych osób wynosiła od 2 do 20, a stałych od 4 do 32. Najbardziej nasilone objawy dysplazji ektodermalnej ze strony skóry, włosów i uzębienia występowały u dwóch chłopców z postacią hipohydrotyczną zespołu jednego z anodoncją uzębienia mlecznego i jednym stałym zębem w szczęce, drugiego z anodoncją uzębienia mlecznego i stałego. Grupę kontrolną stanowiło 23 pacjentów w zbliżonej grupie wiekowej oraz normą w zakresie liczby i morfologii uzębienia i kośćca. Wszystkim pacjentom wykonano zdjęcia pantomograficzne: 29 zdjęć w grupie badanej (u 6 pacjentów wykonano dwa zdjęcia w wieku kilku i kilkunastu lat), 23 w grupie kontrolnej. W sumie poddano ocenie 52 zdjęcia. Na każdym z nich w okolicy kąta żuchwy wyznaczono obszar badania (ROI) wielkości 256/256 pikseli, w obrębie którego oceniano morfologię struktury kostnej (ryc. 1). Metoda Każde z ocenianych zdjęć radiologicznych zostało poddane procesowi zamiany na formę cyfrową, standaryzacji i skanowaniu z rozdzielczością 600x600 dpi. w 256 odcieniach szarości. Uzyskane w ten sposób zdjęcia cyfrowe poddano procesowi gamakorekcji i normalizacji kontrastu. Następnie przeprowadzono anlizę cyfrową każdego ze ska- 275

4 M. Zadurska i inni nów w systemie MultiSkan TM. Jako obszar badania wybrano okolicę kąta żuchwy, będącą najmniej podatną na wpływ czynników miejscowych powodujących zanik struktury kości. W jego obrębie dokonano oceny wymiaru fraktalnego, opartego na pomiarze średniej bezwzględnej różnicy poziomów szarości dla macierzy poziomów szarości I (x, y) obrazu o wymiarach M x N. Występuje tu s skal długości, które określane są jako odległość r mierzona poszczególnymi parami pikselami w poziomie, pionie i wzdłuż przekątnej obrazu i definiowana jako średnia bezwzględna różnica poziomów szarości E. Wartości wymiaru fraktalnego wyznaczono dla przypadków struktury prawidłowej i zmienionej chorobowo. Oznaczenie wartości wymiaru fraktalnego pozwala na dokonanie analizy stopnia powtarzalności układu pikseli w obrazie fragmentu ocenianej struktury, a tym samym stopnia samopowtarzalności obrazowanej struktury. Do oceny znamienności statystycznej zaobserwowanych różnic wykorzystano test t-studenta dla grup niezależnych. Ryc. 1. Pantomogram pacjenta z dysplazją ektodermalną, oligodoncją uzębienia mlecznego i stałego, z zaznaczonym obszarem badania struktury kości (ROI 256/256 pikseli). Wyniki i omówienie Charakterystykę statystyczną wieku grupy badanej przedstawia tabela I i ryc. 2. Wyznaczone wartości wymiaru fraktalnego dla poszczególnych grup zawiera tabela II. Uzyskane wartości wymiaru fraktalnego dla grupy dysplazji ektodermalnej mieszczą się w granicach od 2,003 do 2,162 z wartością średnią 2,095. Dla grupy kontrolnej wartości te mieszczą się w przedziale odpowiednio od 1,967 do 2,198 oraz wartość średnia wynosi 2,056. Histogramowy rozkład otrzymanych wartości wymiaru fraktalnego dla każdej z grup przedstawia ryc. 3. Histogram wieku potwierdził normalność rozkładu grupy badanej i kontrolnej (ryc.1). Oceny dokonano przy zastosowaniu testu K-S (Kołmogorowa-Smirnowa) i testu K-S z poprawką Lillieforsa, wynik testów (p>0,05) potwierdziły hipotezę o normalności rozkładu. Wielkość wymiaru fraktalnego w grupie badanej była istotnie statystycznie wyższa w stosunku do grupy kontrolnej. W przypadku analizy wymiaru fraktalnego prowadzonej w ocenie stopnia wariancji odcieni szarości oznacza to mniejsze zróżnicowanie poziomów szarości, a co za tym idzie zwiększone uporządkowanie struktury, z prawdopodobną sklerotyzacją kości (tabela III, ryc. 4). Zwiększenie T a b e l a I. Statystyki opisowe wieku grupy badanej Średnia Przedział ufności N Min Max Std.Dev. -95,0% +95,0% Wiek 52 12,076 11,060 13,093 5,000 18,000 3,650 T a b e l a I I. Zestawienie wyznaczonych wartości wymiaru fraktalnego dla grupy kontrolnej N, grupy dysplazji ektodermalnej HY N Średnia Przedział ufności -95,0% +95,0% Min Max Std.Dev. Norma (N) 23 2,056 2,024 2,087 1,967 2,198 0,073 Dysplazja ektodermalna (HY) 29 2,095 2,075 2,115 2,003 2,162 0,

5 Dysplazja ektodermalna Liczba osób Histogram: WIEK K-S d=0,12621, p> 0,20; Rozkład oczekiwany Przedział Ryc. 2. Rozkład wieku grupy badanej. uporządkowania struktury jest wynikiem zmniejszenia ilości poprzecznych połączeń międzybeleczkowych w kości gąbczastej. Jednocześnie wysycenie pikseli wskazuje na zwiększoną mineralizację z możliwym gorszym unaczynieniem tkanki. Obydwie z wymienionych cech mają zasadnicze znaczenie dla planowania leczenia implantologicznego, doboru rodzaju wszczepów śródkostnych i na prowadzenie zabiegu chirurgicznego. Przeprowadzenie analizy statystycznej za pomocą testu t-studenta pozwoliło na wykazanie znamiennych statystycznie różnic pomiędzy grupą z cechami dysplazji ektodermalnej a grupą kontrolną (p<0,05). Wyniki analizy różnic pomiędzy pomiarami w grupie badanej i kontrolnej przedstawia ta- Liczba osób Histogram: F_DIM 0 1,94 2,02 2,10 2,18 1,94 2,02 2,10 2,18 1,98 2,06 2,14 2,22 1,98 2,06 2,14 2,22 ROZP: HY ROZP: N F_DIM Ryc. 3. Wykresy wartości wymiaru fraktalnego dla grupy kontrolnej N, grupy dysplazji ektodermalnej HY. F_DIM 2,12 2,10 2,08 2,06 2,04 2,02 2,00 Wymiar fraktalny F_DIM HY Mean +/-SD +/-1,96SD Ryc. 4. Wartości wymiaru fraktalnego dla grupy kontrolnej N, grupy dysplazji ektodermalnej HY. N T a b e l a I I I. Wyniki testu t-studenta p<0,05 dla grupy kontrolnej N, grupy dysplazji ektodermalnej HY. Wymiar fraktalny F_ DIM. Średnia Ilość stopni swobody Poziom istotności Liczebność HY N df p HY N F_DIM 2,095 2, , T a b e l a I V. Wyniki analizy wariancji potwierdzające istnienie różnic znamiennych w wartościach wymiaru fraktalnego dla grupy kontrolnej N, grupy dysplazji ektodermalnej HY, zakładany poziom istotności p=0,05. Wymiar fraktalny F_D. Suma kwadr. pom. grupami Il. st. swob. df pom. grupami Śred. kwadr. pom grupami Suma kwadr. wewn. grup Il. st. swob. df wewn. grup Śred kwadr. wewn. grup Wartość statystyki F F_D 0, ,019 0, ,003 5,111 0,028 p 277

6 M. Zadurska i inni bela III. Graficznym obrazem opisywanych różnic jest wykres z ryc. 3. Istnienie różnic znamiennych statystycznie pomiędzy grupą kontrolną a grupą z cechami dysplazji ektodermalnej potwierdziła również przeprowadzona analiza wariancji, której wyniki zawiera tabela IV. Nasze doświadczenia kliniczne wskazują na istnienie zmienionej struktury kostnej u pacjentów z zespołem ektodermalnym. Nie znaleźliśmy jednak dostatecznego potwierdzenia tego faktu w dostępnym piśmiennictwie. Jepson (7) podaje, że brak zębów u pacjentów z oligodoncją jest związany z redukcją zarówno wysokości, jak i jakości kości wyrostka zębodołowego. Gluckes (3) wskazuje na możliwe trudności w optymalnym, pod względem funkcji i estetyki, umieszczeniu wszczepu w związku z tym, że u pacjentów z hipodoncją bezzębne obszary wyrostków zębodołowych mają zredukowaną wysokość i znacząco zmniejszony wymiar wargowo-podniebienny, najczęściej z widocznym zagłębieniem na powierzchni wargowej. Wiśniewska (16) zaleca przy wyborze uzupełnienia protetycznego wzięcie pod uwagę ilości i jakości kości potrzebnej do wprowadzenia wszczepu. Gorsza jakość kości u pacjentów z defektem ektodermalnym może być wynikiem zaburzeń genetycznych, zmian rozwojowych spowodowanych brakiem uzębienia lub niewydolnością czynnościową narządu żucia. Brak wyraźnej korelacji pomiędzy wielkością wymiaru fraktalnego, a wiekiem pacjentów w naszym materiale może być natomiast wynikiem zbyt małej liczebności grupy badanej. Wnioski 1. W planowaniu leczenia implantoprotetycznego u pacjentów z dysplazją ektodermalną należy brać pod uwagę możliwość wystąpienia sklerotyzacji kości. 2. Wprowadzanie wszczepów śródkostnych u tych pacjentów powinno być poprzedzone dokładną analizą struktury kości. Piśmiennictwo 1. Belanger G. K.: Wczesne leczenie oligodoncji występującej w dysplazji ektodermalnej. Opis przypadku. Quintessence 1996, 6, Gawor E., Ciechowicz B., Niesłuchowska M., Zadurska M., Piekarczyk J., Mierzwińska-Nastalska E.: Interdyscyplinarne leczenie pacjenta z hipodoncją oraz współistniejącą progenią i mikrognatią opis przypadku. Prot. Stom., 2003, LIII, 5, Guckes A. D.: Prospective clinical trial of dental implants in person with ectodermal dysplasia. J. Prosth. Dent., 2002, 88, 1, Guckes A. D., Brahim J. S., McCarthy G. R., Rudy S. F., Cooper L. F.: Using endosseous dental implants for patients with ectodermal dysplasia. JADA, 1991, 122, 10, Hickey A. J., Vergo T. J.: Prosthetic treatments for patients with ectodermal dysplasia. J. Prosthet. Dent., 2001, 86, 4, Jakób-Doleżal K., Knychalska-Karwan Z., Piątkowska E.: Wrodzona dysplazja ektodermalna. Czas. Stomat., 2000, LIII, 9, Jepson N. J., Nohl F. S., Carter N. E., Gillgrass T. J., Meechan J. G., Hobson R. S., Nunn J. H.: The interdisciplinary management of hypodontia: restorative dentistry. Br. Dent. J., 2003, 194, NaBadalung D. P.: Prosthodontic rehabilitation of an ectodermal dysplasia patient: A clinical report. J. Prosthet. Dent., 1999, 81, Oesterle L.: Rozważania na temat zastosowania wszczepów u pacjentów w wieku rozwojowym. Quintessence Periodontologia Implanty 2003, 1, Pavarina A. C., Machado A. L., Vergani C. E., Giampaolo E. T.: Overlay removable partial dentures for a patient with ectodermal dysplasia: A clinical report. J. Prosthet. Dent., 2001, 86, 6, Pregiel B., Wrzyszcz-Kowalczyk A., Potocka J.: Anhydrotyczna postać dysplazji ektodermalnej z anodoncją uzębienia mlecznego. Mag. Stom., 2003, 4, Pyda E., Mastalerz Z., Darmolińska B.: Zespół Christa-Siemensa-Touraine a u 7-letniego chłopca. Pediatria Polska, 1996, LXXI, 3, Ramos V., Giebink D. L., Fisher J. G., Christensen L. C.: Complete dentures for a child with hypohidrotic ectodermal dysplasia: A clinical report. J. Prosthet. Dent., 1995, 74, Remiszewski A., Wieczorek E.: Defekt ektodermalny. Czas. Stomat., 1986, XXXIX, 9, Różyło T. K.: Rodzinna dysplazja ektodermalna. Przegl. Stom. Wieku. Rozw., 1994, 4, 1995, 1, 8-9, Wiśniewska G., Majewski S., Matraszek H.: Rehabilitacja pacjentów z wrodzonym brakiem zawiązków zębowych. Mag. Stomat., 2000, 7-8, Zadurska M.: Rzadka postać anodoncji zębów mlecznych i rozległej hipodoncji zębów stałych u pacjenta z zespołem ektodermalnym. Czas. Stomat., 1991, XLIV, 7-8, Otrzymano: 20.I.2005 r. 278