Daniela Heine, Johannes Zenk, Georgios Psychogios. Opis przypadku. J Ultrason 2018; 18: J Ultrason 2018; 18:

Transkrypt

1 Opis przypadku Opis dwóch przypadków współwystępowania Cytowanie: jednostronnego Heine D, gruczolaka Zenk J, Psychogios wielopostaciowego G: Two case i reports gruczolakotorbielaka of synchronous unilateral brodawczakowatego limfatycznego pleomorphic ślinianki adenoma przyusznej and cystadenolymphoma wraz z przeglądem of the piśmiennictwa parotid gland with literature review.. Otrzymano: Zaakceptowano: Opublikowano: Opis dwóch przypadków współwystępowania jednostronnego gruczolaka wielopostaciowego i gruczolakotorbielaka brodawczakowatego limfatycznego ślinianki przusznej wraz z przeglądem piśmiennictwa Two case reports of synchronous unilateral pleomorphic adenoma and cystadenolymphoma of the parotid gland with literature review Słowa kluczowe synchroniczne jednostronne guzy ślinianki przyusznej, gruczolak wielopostaciowy, gruczolakotorbielak brodawczakowaty limfatyczny, ultrasonografia w trybie B-mode, funkcja VTIQ Keywords synchronous unilateral parotid tumors, pleomorphic adenoma, cystadenolymphoma, B-mode ultrasound, virtual touch imaging quantification (VTIQ) Department of Otorhinolaryngology, Head and Neck Surgery, Klinikum Augsburg, Augsburg, Niemcy Adres do korespondencji: Dr. med. Daniela Heine, Department of Otorhinolaryngology, Head and Neck Surgery, Klinikum Augsburg, Sauerbruchstraße 6, Augsburg, Germany; daniela.heine@klinikum-augsburg.de DOI: /JoU Abstract Background: Synchronous unilateral tumors in the parotid glands account for less than 5 10% of all salivary gland neoplasms. Mostly these are cystadenolymphomas, but tumors of different histological types can be found as well. In these cases it is often pleomorphic adenoma in combination with cystadenolymphoma. Ultrasound is the first choice imaging modality. Case report: We present two patients with two simultaneous tumors in a unilateral parotid gland. In each case, B-mode ultrasound showed two hypoechoic masses, one of which was predominantly cystic. The subsequent use of Virtual Touch Imaging Quantification (VTIQ) showed tumors of elastic tissue. After a parotidectomy, both cases were diagnosed with pleomorphic adenoma combined with cystadenolymphoma. Conclusion: The combination of B-mode ultrasound and VTIQ is an important diagnostic modality and may improve diagnostic accuracy to differentiate between benign and malignant lesions. Every clinician should be aware of the co-existence of different histological types of tumors in unilateral salivary glands. Nowotwory gruczołów ślinowych stanowią jedynie 3 6% wszystkich nowotworów głowy i szyi, przy czym większość z nich dotyczy ślinianek przyusznych (1). Najczęściej spotykanym nowotworem łagodnym gruczołu ślinowego jest gruczolak wielo-postaciowy, który rozwija się głównie w śliniance przyusznej. Ryzyko transformacji złośliwej szacuje się na około 6% (2,3). Gruczolakotorbielak brodawczakowaty limfatyczny, znany również jako guz Warthina, stanowi 25 30% łagodnych nowo-tworów ślinianek przyusznych. Szacuje się, że w nie więcej niż 10% wszystkich przypadków zmiany te mają charakter jed-nostronny i wielocentryczny. Gruczolakotorbielak brodawczakowaty limfatyczny często występuje u osób palących. Trans-formacje złośliwe są niezwykle rzadkie (4). Synchroniczne jednostronne guzy dużych gruczołów ślinowych stanowią 5 10% wszystkich nowotworów ślinianek (3). Większość z nich to wieloogniskowe gruczolakotorbielaki brodawczakowate limfatyczne (5). Jednostronne guzy gruczołów ślinowych o różnych typach histologicznych to przeważnie gruczolaki wielopostaciowe współistniejące z gruczolakotorbielakami brodawczakowatymi limfatycznymi (6). Badaniem pierwszego wyboru w diagnostyce obrazowej jest ultrasonografia (1). Funkcja VTIQ (Virtual Touch Imaging Qu- -antification) to nowa technika wykorzystująca fale impulsowe Polish Ultrasound Society. Published by Medical Communications Sp. z o.o. This is an open-access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution-NonCommercial- NoDerivatives License (CC BY-NC-ND). Reproduction is permitted for personal, educational, non-commercial use, provided that the original article is in whole, unmodified, and properly cited. 369

2 Ryc. 1. Badanie USG w trybie B-mode pierwszego guza znajdującego się w dolnym biegunie prawej ślinianki przyusznej (przypadek 1). GP ślinianka przyuszna, UK żuchwa Ryc. 2. Obrazowanie z zastosowaniem funkcji VTIQ pierwszego guza znajdującego się w dolnym biegunie prawej ślinianki przyusznej (przypadek 1). Widoczny pomiar regionu zainteresowania oraz skala kolorowa. Niebieskie regiony odpowiadają tkance o większej elastyczności w porównaniu z regionami zaznaczonymi na czerwono promieniowania akustycznego, umożliwiająca wykonanie ilościowych i jakościowych pomiarów fizycznej sztywności tkanek. Tkanka złośliwa charakteryzuje się większą sztywno-ścią niż tkanka łagodna (Ryc. 1, 2). W przypadku trudności w ocenie wymiarów guza za pomocą ultrasonografii lub u pa-cjentów, u których guz zlokalizowany jest w płacie głębokim ślinianki, duże znaczenie ma badanie MRI. Celem pracy było zwiększenie świadomości na temat jednoczesnego występowania gruczolaka wielopostaciowego i gruczo-lakotorbielaka brodawczakowatego limfatycznego oraz wykazanie, że ultrasonografia w trybie B-mode, a w szczególności sonoelastografia (funkcja VTIQ) to ważne metody diagnostyki różnicowej. Opis przypadków Pierwszy przypadek to 71-letnia kobieta paląca tytoń, która skonsultowała się z lekarzem w związku z zauważonym kilka lat wcześniej wolno rosnącym guzem umiejscowionym w prawej śliniance przyusznej. W badaniu palpacyjnym Ryc. 3. Badanie USG w trybie B-mode drugiego guza zawierającego pojedynczy obszar torbielowaty, zlokalizowanego w prawej śliniance przyusznej (przypadek 1). GP ślinianka przyuszna, UK żuchwa Ryc. 4. Badanie USG w trybie B-mode drugiego guza zawierającego pojedynczy obszar torbielowaty, zlokalizowanego w prawej śliniance przyusznej (przypadek 1) 370

3 Opis dwóch przypadków współwystępowania jednostronnego gruczolaka wielopostaciowego i gruczolakotorbielaka brodawczakowatego limfatycznego ślinianki przyusznej wraz z przeglądem piśmiennictwa Ryc. 5. Badanie USG w trybie dupleksowym kodowane kolorem uwidaczniające drugi guz, zlokalizowany w prawej śliniance przyusznej (przypadek 1). Widoczne rozproszone unaczynienie bez charakterystycznego wzoru oraz obszar bezechowy wskazujący na obecność obszaru torbielowatego Ryc. 6. Obrazowanie z zastosowaniem funkcji VTIQ widoczny drugi guz zawierający pojedynczy obszar torbielowaty ( czarny obszar ); skala kolorowa prawej ślinianki przyusznej (przypadek 1). Niebieskie regiony odpowiadają tkance o większej elastyczności w porównaniu z regionami zaznaczonymi na czerwono. Obszary czerwone mogą stanowić artefakty z uwagi na sąsiadującą kość. Jeden z pomiarów przedstawia prędkość fali ścinania stwierdzono guz położony w okolicy przedusznej, w regionie prawej ślinianki przyusznej. Badanie fizykalne ujawniło obustronnie brak uszkodzenia nerwu twarzowego. W badaniu ultrasonograficznym uwidoczniono dobrze odgraniczony, hipoechogeniczny guz z obszarem bezechowym, zlokalizowany w dolnym biegunie ślinianki przyusznej, o wymiarach 13,8 15,3 21,0 mm (Ryc. 3). W badaniu z funkcją VTIQ uwidoczniono elastyczny guzek (skala koloru: niebieski do zielonego; Ryc. 2). W technologii tej wykorzystuje się impuls akustyczny w celu analizy przemieszczenia elementów tkanki. Na podstawie uzyskanych danych tworzy się mapę jakościową. Regiony zaznaczone kolorem niebieskim oznaczają tkankę o mniejszej sztywności niż regiony oznaczone kolorem czerwonym (Ryc. 1, 2). Druga zmiana była zlokalizowana nad mięśniem żwaczem i mierzyła 32,2 15,2 31,0 mm. Był to również dobrze odgraniczony guz, jednak o strukturze zrazikowej. Zmiana charakteryzowała się obecnością bezechowego obszaru, wewnętrznych obszarów echogenicznych i dystalnego wzmocnienia akustycznego (Ryc. 4, 5). Unaczynienie zmiany miało charakter rozproszony (Ryc. 6). Obrazowanie z zastosowaniem funkcji VTIQ także uwidoczniło tkankę o niższej sztywności, z obecnością czarnej dziury odpowiadającej obszarowi torbielowatemu (Ryc. 2). Z uwagi na różnice w wyglądzie tych dwóch zmian stwierdzonych w przedoperacyjnym badaniu USG wysunięto podejrzenie obecności dwóch odmiennych jednostek chorobowych. W związku z tym podjęto decyzję o przeprowadzeniu całkowitego usunięcia ślinianki przyusznej bez uprzedniej biopsji cienkoigłowej. Obie zmiany usunięto i przesłano do badania histopatologicznego. Na przyciętych powierzchniach stwierdzono wyraźnie widoczne różnice makroskopowe (Ryc. 7). W badaniu histopatologicznym stwierdzono, że masa z obszarami wielotorbielowatymi to gruczolakotorbielak brodawczakowaty limfatyczny, natomiast druga zmiana odpowiada gruczolakowi wielopostaciowemu. Drugi opis przypadku dotyczy 68-letniej kobiety z obecnością dwóch zmian w prawej śliniance przyusznej. W badaniu fizykalnym stwierdzono dwa wyczuwalne, niebolesne guzki. Badanie USG uwidoczniło dwie dobrze odgraniczone masy, jedną położoną w regionie przedusznym oraz drugą znajdującą się w dolnym biegunie prawej ślinianki przyusznej. Zlokalizowany przedusznie hipoechogeniczny, jednorodny Ryc. 7. Masa guza po resekcji (przypadek 1) oba guzy: po lewej beżowobrązowa zrazikowa powierzchnia cięcia z torbielowatą formacją (gruczolak wielopostaciowy, strzałka), po prawej brązowawożółta wielotorbielowata powierzchnia cięcia (gruczolakotorbielak brodawczakowaty limfatyczny, strzałka) 371

4 guzek mierzył 11,5 5,6 8,2 mm i wykazywał dystalne wzmocnienie akustyczne (Ryc. 8). Zmiana znajdująca się w dolnym biegunie gruczołu, również hipoechogeniczna i wykazująca dystalne wzmocnienie akustyczne, choć z obecnością wewnętrznych obszarów echogenicznych, mierzyła 18,9 10,2 11,8 mm (Ryc. 9). Unaczynienie zmiany miało raczej charakter obwodowy (Ryc. 10). Badanie histopatologiczne potwierdziło gruczolaka wielopostaciowego i gruczolakotorbielaka brodawczakowatego limfatycznego. Dyskusja Ryc. 8. Badanie USG w trybie B-mode pierwszego guza w regionie przedusznym prawej ślinianki przyusznej (przypadek 2, RF1 guz pierwszy) Ryc. 9. Badanie USG w trybie B-mode drugiego guza zlokalizowanego w prawej śliniance przyusznej (przypadek 2, RF2 guz drugi) Ryc. 10. Badanie USG w trybie dupleksowym kodowane kolorem uwidaczniające guz zlokalizowany w prawej śliniance przyusznej, wykazujący unaczynienie obwodowe (przypadek 2) Nowotwory mnogie gruczołów ślinowych stanowią około 5 10% zmian w obrębie ślinianek przyusznych, przy czym guzy Warthina są najczęściej spotykane. Jak wspomniano wcześniej, synchroniczne guzy ślinianek przyusznych o odmiennych typach histologicznych stanowią poniżej 1% wszystkich nowotworów gruczołów ślinowych, a najczęstszym połączeniem jest współistnienie guza Warthina i gruczolaka wielopostaciowego (6). Istnieje kilka doniesień o współistnieniu guzów łagodnych i złośliwych, jednak takie przypadki są niezwykle rzadkie. W przypadkach tych współwystępują zazwyczaj guz Warthina i rak śluzowo-naskórkowy (3). Ogromne znaczenie przypisuje się obrazowaniu przedoperacyjnemu. Możliwe jest osiągnięcie dokładności diagnostycznej na poziomie 90%. W diagnostyce różnicowej guzów metodą pierwszego wyboru jest ultrasonografia (1). W przypadku dużych guzów sprawiających trudności podczas oceny ultrasonograficznej ich wielkości stosuje się inne metody obrazowania, głównie rezonans magnetyczny (MRI). USG i MRI wydają się bardzo skuteczne w różnicowaniu między zmianami łagodnymi i złośliwymi (7). W badaniu autorstwa Mansour i wsp. (8) 202 pacjentów ze zmianami w obrębie ślinianek przyusznych poddano wielomodalnemu badaniu ultrasonograficznemu, obejmującemu USG w trybie B-mode o wysokiej rozdzielności obrazu, sonoelastografię w czasie rzeczywistym, ultrasonografię dupleksową kodowaną kolorem oraz USG ze wzmocnieniem kontrastowym. Badacze stwierdzili, że połączenie ultrasonografii w trybie B-mode z badaniem klinicznym i wywiadem chorobowym daje możliwość rozpoznania zmian złośliwych przy czułości wynoszącej do 77% i specyficzności wynoszącej nawet 98%. Autorzy ci sugerują, że metoda ta jest pomocna w określaniu charakteru nowotworów, planowaniu niezbędnego leczenia chirurgicznego oraz zapobieganiu reoperacjom (5). Sonoelastografia stanowi użyteczną, uzupełniającą metodę pozwalającą na uzyskanie dodatkowych danych ilościowych i jakościowych dotyczących sztywności tkanki oraz oceny charakteru zmiany (9). Funkcja VTIQ to nowa technologia dwuwymiarowego obrazowania opartego na fali poprzecznej, stanowiąca połączenie obrazowania ilościowego z oceną względnej sztywności tkanki. Na ogół tkanka złośliwa jest sztywna, natomiast tkanka łagodna miękka. Gruczolak wielopostaciowy wydaje się wykazywać większą sztywność w porównaniu z gruczolakotorbielakiem brodawczakowatym limfatycznym, ale niższą w porównaniu z guzami złośliwymi (1). 372

5 Opis dwóch przypadków współwystępowania jednostronnego gruczolaka wielopostaciowego i gruczolakotorbielaka brodawczakowatego limfatycznego ślinianki przyusznej wraz z przeglądem piśmiennictwa Biopsja aspiracyjna cienkoigłowa pod kontrolą USG jest szeroko stosowana z uwagi na szybkość wykonania oraz możliwość dostarczenia dodatkowych informacji dotyczących charakteru zmiany, co pomaga lepiej zaplanować leczenie. Biopsja gruboigłowa natomiast jest kontrowersyjną metodą, z uwagi na możliwy rozsiew nowotworu oraz ryzyko powstania przetoki (1,10). Złotym standardem leczenia pozostaje całkowita resekcja guza z boczną lub całkowitą parotidektomią (6). W zależności od charakteru guza może być konieczne leczenie wspomagające. Wniosek Zdecydowana większość guzów mnogich gruczołów ślinowych to gruczolakotorbielaki brodawczakowate limfatyczne, znane również pod nazwą guzy Warthina. Klinicyści powinni zdawać sobie sprawę z możliwości współistnienia różnych typów histologicznych nowotworów położonych jednostronnie w gruczołach ślinowych. Zastosowanie ultrasonografii w trybie B-mode w połączeniu z ultrasonografią dupleksową kodowaną kolorem oraz technologią VTIQ może zwiększyć dokładność diagnostyki przedoperacyjnej. Ultrasonografia pozostaje najważniejszą metodą służącą do przewidywania charakteru zmiany i planowania niezbędnego leczenia chirurgicznego. Konflikt interesów Autorzy nie zgłaszają żadnych finansowych ani osobistych powiązań z innymi osobami lub organizacjami, które mogłyby negatywnie wpłynąć na treść publikacji oraz rościć sobie do niej prawo. Piśmiennictwo 1. Zengel P, Notter F, Reichel CA, Clevert DA: Does Virtual Touch IQ elastography help to improve the preoperative diagnosis of parotid tumors: A prospective trial. Clin Hemorheol Microcirc 2017; 67: Khan MN, Raza SS, Hussain Zaidi SA, Haq IU, Hussain AK, Nadeem MD et al.: Pleomorphic adenoma of minor salivary glands. J Ayub Med Coll Abbottabad 2016; 28: Curry JL, Petruzzelli GJ, McClatchey KD, Lingen MW: Synchronous benign and malignant salivary gland tumors in ipsilateral glands: A report of two cases and a review of literature. Head Neck 2002; 24: Mantsopoulos K, Goncalves M, Koch M, Iro H: Extracapsular dissection for warthin tumors despite the risk of ipsilateral metachronous occurrence. Laryngoscope DOI: /lary Franzen A, Koegel K. [Synchronous double tumors of the parotid gland]. Laryngorhinootologie 1996; 75: Ochal-Choińska A, Bruzgielewicz A, Osuch-Wójcikiewicz E. Synchronous multiple unilateral parotid gland tumors of benign and malignant histological types: Case report and literature review. Braz J Otorhinolaryngol DOI: /j.bjorl Goto TK, Yoshiura K, Nakayama E, Yuasa K, Tabata O, Nakano T et al.: The combined use of US and MR imaging for the diagnosis of masses in the parotid region. Acta Radiol 2001; 42: Mansour N, Bas M, Stock KF, Strassen U, Hofauer B, Knopf A: Multimodal ultrasonographic pathway of parotid gland lesions. Ultraschall Med 2017; 38: Klintworth N, Mantsopoulos K, Zenk J, Psychogios G, Iro H, Bozzato A: Sonoelastography of parotid gland tumours: Initial experience and identification of characteristic patterns. Eur Radiol 2012; 22: Shetty A, Geethamani V: Role of fine-needle aspiration cytology in the diagnosis of major salivary gland tumors: A study with histological and clinical correlation. J Oral Maxillofac Pathol 2016; 20: