Waldemar Kołodziej, Tomasz Krzeszowiec, Dariusz Łątka, Krzysztof Czerwiński Porażenie odwodzenia gałek ocznych jako pierwszy objaw krwotoku z pękniętego tętniaka PICA- opis przypadku. The abduction of the eyeballs palsy as a first sign of a subarachnoid hemorrhage from ruptured PICA aneurysm- a case report. Z Oddziału Neurochirurgii Wojewódzkiego Centrum Medycznego w Opolu Ordynator: lek. med. Krzysztof Czerwiński Streszczenie Autorzy przedstawiają rzadki przypadek porażenia odwodzenia gałek ocznych powstałego w wyniku krwotoku podpajęczynówkowego z pękniętego tętniaka tętnicy tylnej dolnej móżdżku, wyprzedzającego w czasie inne objawy krwotoku. Chorego operowano: tętniak został zaklipsowany. W pierwszych trzech dobach po zabiegu klipsowania tętniaka stan był dobry, GCS 15, utrzymywały się objawy okoruchowe. W trzeciej dobie po operacji doszło do nagłego zatrzymania oddechu i krążenia w mechanizmie asystolii. Kontrolne CT głowy nie uwidoczniło uszkodzeń, które mogłyby być przyczyną pogorszenia stanu pacjenta. Pacjent zmarł. W naszym przypadku, analizując mechanizm i patofizjologię uszkodzenia, odrzucić można tło uciskowe widząc raczej przyczynę w oddziaływaniu wynaczynionej krwi bezpośrednio na nerw. Potwierdza to zresztą dostępna literatura, której przeglądu również w pracy dokonano. Z uwagi na przebicie się krwi do układu komorowego podczas krwotoku, istotną przyczyną porażenia odwodzenia może być również pokrwotoczne uszkodzenie pnia mózgu. Pomimo wyjątkowej rzadkości, należy jednak mieć na uwadze tło krwotoczne, gdy w oddziale neurochirurgicznym lub neurologicznym przebywa pacjent z uszkodzeniem nerwu odwodzącego. Słowa kluczowe: nerw odwodzący, krwotok podpajęczynówkowy, PICA. Summary The authors present a rare case of the abduction of the eyeballs palsy cause of subarachnoid hemorrhage from ruptured posterior-inferior cerebellar artery aneurysm, which appeared as a first sign of hemorrhage. Clipping of an aneurysm was performed. During three days after the operation oculomotor lesions appeared persistent, no consciousness deterioration and other focal signs were observed. On the third day after the operation cardiac arrest appeared in asystolic mechanism. Control CT scan did not reveal any pathological changes responsible for such deterioration. Patient died. In our case after an analysis of the mechanism and patophysiology of this lesion, we can reject direct compression of the abducent nerve by the aneurysm and more believable reason of that palsy might be influence of extravasated blood after hemorrhage. This thesis is adequate to the reviewed literature concerning this problem. Posthemorrhagic lesion of the brain stem may have been the reason of this lesion, caused by penetration of the blood into the ventricle during subarachnoid hemorrhage. Although these lesions are very rare, subarachnoid hemorrhage should be taken into consideration when the patient with eyeballs abduction palsy is admitted to neurosurgical or neurological department. Key words: abducent nerve, subarachnoid hemorrhage, PICA. Wprowadzenie Za odwodzenie gałek ocznych odpowiada nerw odwodzący (VI), który jest nerwem czaszkowym dającym ruchowe unerwienie mięśnia prostego bocznego oka. Jego jądro 1
początkowe [nucleus originis] leży w szeregu tylno-przyśrodkowym i mieści się w moście, we wzgórku twarzowym. Z jądrami ruchowymi pozostałych nerwów odpowiedzialnych za poruszanie gałki ocznej t.j. nerwu okoruchowego (III) i bloczkowego (IV) połączone jest ono poprzez pęczek podłużny przyśrodkowy (tylny), z tym, że łączy się z tą częścią jądra nerwu III, z którego odchodzą skrzyżowane włókna obwodowe dla przeciwległego mięśnia przyśrodkowego, dlatego jądro początkowe nerwu VI jest tzw. mostowym ośrodkiem spojrzenia, mającym wpływ nie tylko na odwodzenie, lecz także na przywodzenie przeciwległej gałki ocznej. Nerw opuszcza mózgowie między mostem, a piramidą rdzenia przedłużonego. Efektem jego uszkodzenia będzie nieprawidłowe ustawienie gałek ocznych i w efekcie dwojenie widzenia. Tętniaki tętnicy móżdżku tylnej dolnej, zarówno te wychodzące z połączenia z tętnicą kręgową, a zwłaszcza te z dalszego odcinka PICA, są rzadkie i stanowią około 0,5-2 % tętniaków. Tętnica tylna dolna móżdżku odchodzi od głównego pnia tętnicy kręgowej po przedniobocznej stronie rdzenia na wysokości dolnej oliwki. Wówczas pozostaje w szczególnej bliskości z nerwem XII, potem IX i X. Jej przebieg jest stosunkowo zmienny, wg Listera dzieli się na pięć segmentów. Co istotne tzw. segment boczny rdzeniowy sięga do początkowego przebiegu nn. IX, X, XI, a od najbardziej dystalnych, odcinków korowych, odchodzą perforatory do pnia mózgu. Takie stosunki anatomiczne powodują fakt, iż częstym objawem tętniaka, czy też jego pęknięcia są uszkodzenia dolnych nerwów czaszkowych, które to są również jednym z najważniejszych powikłań do operacjach tętniaków tej tętnicy. Jest to zrozumiałe, gdyż tętniak swoimi rozmiarami wywiera na nie wpływ, podobnie wynaczyniona krew przy pęknięciu tętniaka, a z kolei śródoperacyjnie manipulacje narzędziami również mogą powodować ich urażanie. W przypadku nerwu VI można śródoperacynie, czy też radiologicznie wykluczyć jego ucisk, bądź ucisk mostu i piramidy rdzenia przedłużonego przez tętniaka.. W poszukiwaniu przyczyny w tym przypadku, należy się skupić wydaje się na dwóch możliwościach. Po pierwsze rozważać można drażniący wpływ krwotoku lub nawet obecność drobnych skrzepów w przebiegu nerwu albo widzieć przyczynę w uszkodzeniu struktur pnia mózgu i jądra początkowego. 2
Najczęściej do uszkodzenia nerwu odwodzącego dochodzi w wyniku wzrostu ciśnienia śródczaszkowego (guzy, tętniaki), w zaburzeniach naczyniowych (niedokrwienia) i w złamaniach podstawy czaszki. U dzieci przyczynami bywają: glejaki pnia mózgu, choroby wirusowe i zapalne [3]. Tiffin retrospektywnie zbadał 165 pacjentów z nabytym uszkodzeniem nerwów III, IV i VI. Z czego uszkodzenia nerwu odwodzącego stanowiło aż 57 %. W ponad 30 % przypadków nie udało się ustalić przyczyny, w 32 % przyczyna była naczyniowa. Tylko 1 % wśród przyczyn stanowiły tętniaki mózgu [11]. Z kolei Berlitt, który wykonał podobne badania dysponował grupą 412 pacjentów z uszkodzeniami nerwów III, IV i VI. W tym materiale nerw okoruchowy i odwodzący stanowiły po około 40 %. Uszkodzenia kombinowane (głównie III i VI) stanowiły 12 %. W 40 % uszkodzeń ustalono naczyniową przyczynę, a wśród nich w aż 80 % stwierdzano nadciśnienie tętnicze i cukrzycę [1]. W kontekście powyższych badań krwotok podpajęczynówkowy jawi się jako bardzo rzadka przyczyna uszkodzenia odwodzenia gałek ocznych ( i nerwu odwodzącego), a zwłaszcza, jeżeli krwotok pochodzi z tętniaka tętnicy tylnej dolnej móżdżku. Opis przypadku 55-letni mężczyzna (E.H.) został przyjęty do tut. Oddziału Neurochirurgii z Izby Przyjęć Szpitala Neuropsychiatrycznego w Opolu. W godzinach nocnych w dniu przyjęcia pojawiło się podwójne widzenie, rodzina zauważyła zeza zbieżnego lewostronnego, po kilku godzinach dołączyły się bóle głowy (do tamtej pory zwykle na nie się nie skarżył) i wymioty. Na tut. IP pacjent pozostawał przytomny, GCS 15, w pełni zorientowany, ze sztywnością karku na 3 palce. Zbieżne ustawienie gałek ocznych (zez zbieżny lewostronny); brak ruchu odwodzenia obu gałek ocznych. Badaniem orientacyjnym niedowidzenie połowicze prawostronne. W CT głowy uwidoczniono masywny krwotok podpajęczynówkowy, z równomierną dystrybucją krwi (Ryc.1.), ze wzmocnieniem w okolicy tętnicy kręgowej lewej po podaniu kontrastu dożylnego (Ryc.2.). Krwotok przebił się do układu komorowego; obecna krew w komorze III, IV i rogach potylicznych komór bocznych. Ciśnienie tętnicze skurczowe wahało się w granicach 140...150 mmhg. 3
Ryc.1. Obraz krwotoku podpajęczynówkowego w CT. Fig.1. CT scan of subarachnoidal hemorrhage. Ryc.2. Tętniak PICA uwidoczniony po podaniu kontrastu dożylnego. Fig.2. Enhanced CT scan of PICA aneurysm. Angiografia mózgowa DSA wykazała workowatego tętniaka tętnicy dolnej tylnej móżdżku po stronie lewej (Ryc.3 a,b,c.). Wykonane badanie potencjałów słuchowych, pniowych nie ujawniło istotnych odchyleń od stanu prawidłowego. Ryc.3. Obraz angiograficzny tętniaka PICA (projekcje od strony lewej: a/ AP, b/ skos lewy, c/ skos prawy). Fig.3. Angiographic imaging of the PICA aneurysm (projections from the left side: a/ anterior-posterior, b/ oblique left, c/ oblique right). Dokładnego badania perymetrycznego nie wykonywano z powodu reżimu łóżkowego. Z uwagi na pojawienie się objawów dyzartrii wykonano kontrolne CT głowy, które uwidoczniło ognisko zawału niedokrwiennego w zakresie tętnicy tylnej mózgu po stronie lewej (Ryc.4.). Wystąpienie niedowidzenia połowiczego prawostronnego przy przyjęciu pacjenta do szpitala było efektem zawału w okolicy potylicznej lewej, z tym, że jako zmiana wczesna nie została uwidoczniona w pierwszym badaniu. 4
Pacjenta operowano: drogą bocznej kraniektomii podpotylicznej lewostronnej dotarto do tętniaka i zaklipsowano go. W pierwszych dwóch dobach stan pacjenta był dobry, pozostawał przytomny, w pełnym kontakcie słownym logicznym. Utrzymały się objawy gałkoruchowe.. W trzeciej dobie po operacji doszło do nagłego zatrzymania oddechu i krążenia, w mechanizmie asystolii. Pacjent był resuscytowany, jednakże nie odzyskał przytomności i zmarł w szóstej dobie po operacji. W kontrolnym CT głowy uwidoczniono klipsa naczyniowego, nie uwidoczniono w badaniu cech uszkodzenia móżdżku, pnia mózgu ani wodogłowia czy obszarów istotnego niedokrwienia (Ryc.5.). Od sekcji zwłok odstąpiono na prośbę rodziny. Ryc.4. Ognisko udaru niedokrwiennego w lewym płacie potylicznym. Fig.4. Focal ischemia in left occipital lobe of the cerebrum. Ryc.5. Obraz klipsa naczyniowego po pogorszeniu stanu pacjenta. Fig.5. Metallic clip in CT scan after patient s deterioration. Omówienie i wnioski Niezwykle rzadko opisywano porażenie funkcji nerwu odwodzącego występujące po krwotoku z tętniaka tętnicy tylnej dolnej móżdżku [7]. Dumas opisał przypadek postępującego niedowładu nerwu VI towarzyszący krwotokowi z tętniaka tej lokalizacji [5]. Donoszono również [4] o porażeniu nerwu odwodzącego spowodowanym nie pękniętym tętniakiem tętnicy kręgowej. Horowitz w swoim materiale 38 tętniaków tętnicy móżdżku tylnej dolnej nie wspomina w symptomatologii pacjentów o porażeniu odwodzenia gałek ocznych [6]. 5
Stosunkowo częściej opisywane były podobne przypadki, gdzie krwawił tętniak tętnicy szyjnej w odcinku jamistym [2,9,10]. Jest to o tyle zrozumiałe, że w obrębie zatoki jamistej tętniak swoimi rozmiarami wywiera bezpośredni ucisk na nerwy odwodzące, jak i okoruchowe i bloczkowe. Tam też nerw odwodzący dostaje się po opuszczeniu mózgowia i przebiciu opony twardej tuż ponad szczytem części skalistej kości skroniowej, leżąc po bocznej stronie tętnicy szyjnej wewnętrznej. Nakanishi zbadał czterech pacjentów z porażeniem nerwów odwodzących, u jednego z nich stwierdzono wrzecionowate poszerzenie VA tożstronnie, a u trzech pozostałych pacjentów udowodniono zwężenia tętnicy kręgowej od odejścia tętnicy tylnej dolnej móżdżku, aż do tętnicy podstawnej. Autor sugeruje, że porażenie odwodzących nerwów może być spowodowane przez zmiany w krążeniu kręgowo-podstawnym poprzez ucisk bezpośredni lub epizody niedokrwienne [8]. Nerw odwodzący jest nerwem wrażliwym, na co wskazują i czego dowodzą wspomniane we wprowadzeniu badania retrospektywne. Być może fakt, iż nerw ten ma najdłuższy śródczaszkowy przebieg ze wszystkich nerwów czaszkowych, ma pewne znaczenie. W przypadku porażeń nerwu odwodzącego w czasie krwotoku z tętniaka tętnicy tylnej dolnej móżdżku nie udowodniono istnienia bezpośredniego kontaktu tętniaka z nerwem. Taka natomiast sytuacja jest możliwa w zakresie zatoki jamistej (tętniaki ICA), jak wspomniano powyżej, czy też w okolicy mostu (tętniak tętnicy łączącej tylnej), bądź w wypadku innych nerwów czaszkowych (II, III, dolne nerwy czaszkowe). Wobec takiego stanu rzeczy niektóre doniesienia [7] po śródoperacyjnym wykluczeniu bezpośredniego ucisku na nerwy, widziały przyczynę w ucisku i pociąganiu obu nerwów VI przez cienki skrzep w zbiorniku przedmostowym, a nie przez wzrost ciśnienia śródczaszkowego.. W dużym materiale 90 tętniaków tętnicy tylnej dolnej móżdżku [12] opisano powikłanie po leczeniu operacyjnym w postaci porażenia nerwów odwodzących w trzech przypadkach. Niewykluczone, iż mogła to być reakcja na wynaczynioną krew w przestrzeni podpajęczynówkowej w sąsiedztwie przebiegu nerwu odwodzącego. Nasuwa się także teoretyczna możliwość przemieszczenia drobnych skrzepów przy otwieranie kolejnych zbiorników pajęczynówkowych przy preparowaniu tętniaka. W naszym przypadku śródoperacyjnie nie stwierdziliśmy kontaktu tętniaka z okolicą wyjścia i przebiegu nerwu VI, na co zresztą wskazywały badania obrazowe. Pacjent był operowany z zalecanego dostępu podpotylicznego bocznego, tętniaka udało się zaklipsować. Wobec 6
dobrego stanu chorego bezpośrednio po operacji oraz braku uszkodzeń w kontrolnym badaniu CT głowy po utracie przytomności, przyczyny zgonu naszym zdaniem należałoby szukać poza centralnym układem nerwowym, choć niewykluczona mogłaby być przyczyna w postaci na przykład piorunującego skurczu naczyń w zakresie tylnego kręgu tętniczego. W opisywanym przypadku dodatkowo doszło do przebicia się krwi do układu komorowego. W związku z tym faktem należy podejrzewać jeszcze jedną możliwość, w której to podczas krwotoku do pnia na wysokości mostu i piramidy rdzenia przedłużonego doszło do uszkodzenia jąder początkowych obu nerwów odwodzących. Można by w takim razie odrzucić uszkodzenie pnia nerwu VI jako przyczyny uszkodzenia funkcji odwodzenia gałek ocznych. Jednakże objaw ten niewątpliwie należy do wyjątkowych rzadkości biorąc chociażby pod uwagę bardzo skromną ilość doniesień. Wydaje się ponadto oczywiste, iż nie w każdym przypadku przebicia się krwi po krwotoku z tętniaka tętnicy tylnej dolnej móżdżku, dochodzi do uszkodzenia jąder początkowych nerwu odwodzącego. Dlatego, mimo wszystko, wysoce prawdopodobnym mechanizmem może być dyskutowany wpływ obecnej podpajęczynówkowo krwi na pień nerwu VI. Szkoda tylko, iż w dużych pracach retrospektywnych nie podano odsetku przebicia się krwotoku do układu komorowego. Reasumując, należy uznać, iż krwotok z pękniętego tętniaka tętnicy łączącej tylnej zajmując przestrzeń podpajęczynówkową, w niektórych przypadkach może działać drażniąco bądź tworzyć niewielkie skrzepliny w zbiornikach sąsiadujących z mostem i piramidą rdzenia przedłużonego oraz w przebiegu nerwu odwodzącego, co powoduje uszkodzenie jego funkcji, na przykładzie naszego pacjenta. Piśmiennictwo [1] Berlit P.: Isolated and combined paresis of cranial nerves III, IV and VI. A restrospective study of 412 patients. J Neurol Sci 1991 May;103(1):10-5. [2] Blumenthal EZ, Gomori JM, Dotan S.: Recurrent abducens nerve palsy caused by dolichectasia of the cavernous internal carotid artery. Am J Ophthalmol 1997 Aug;124(2):255-7. [3] Carlow TJ.: Paresis of cranial nerves III, IV and VI: clinical manifestation and differential diagnosis. Bull Soc Belge Ophthalmol 1989;237:285-301 [4] Coppeto JR, ChanYS.: Abducens nerve paresis caused by unruptured vertebral artery 7
aneurysm. Surg Neurol 1982 Nov;18(5):385-7 [5] Dumas S, Shults WT.: Abducens paresis. A rare presenting sign of posterior-ingerior cerebellar artery aneurysm. J Clin Neurophthalmol 1982 Mar;2(1):55-60. [6] Horowitz M, Kopitnik T, Landreneau F, Krummerman J i wsp.: Posteroinferior cerebellar artery anuerysms: surgical results for 38 patients clinical study. Neurosurgery 1998; 5(43):1026-1032. [7] Morioka T, Matsushima T, Yokoyama N, Muratani H i wsp.: Isolated bilateral abducens nerve palsies caused by the rupture of a vertebral artery aneurysm. J Clin Neuroophthalmol 1992 Dec;12(4):263-7. [8] Nakanishi K, Akai F, Taneda M, Nakao Y.: Four cases of abducens palsy caused by a vascular lesion of the vertebrobasilar system. No Shinkei Geka 1999 Jan;27(1):19-23. [9] Oleszczyńska-Prost E, Tarantowicz-Mazurek D, Tarantowicz W, Bukała-Mroczek A i wsp.: Abducent nerve palsy as the only symptom of intracavernous carotid aneurysm in a child. Klin Oczna 1996;98(6):451-4. [10] Silva MN, Saeki N, Hirai S, Yamaura A.: Unusual cranial nerve palsy caused by cavernous sinus aneurysms. Clinical and anatomical considerations reviewed. Surg Neurol 1999 Aug;52(2):143-8 [11] Tiffin PA, MacEwen CJ, Craig EA, Clayton G.: Acquired palsy of the oculomotor, trochlear and abducens nerves. Eye 1996;10(Pt 3):377-84. [12] Yamaura A.: Diagnosis and treatment of vertebral aneurysms. J Neurosurg 1998;69:345-9. Adres autora: Oddział Neurochirurgii, Wojewódzkie Centrum Medyczne w Opolu Al. Witosa 26 45-418 Opole mailto: wkolodziej@wcm.opole.pl 8